À propos d’un cas de SAPHO de localisation laryngée - 18/03/17

About a case of laryngeal location of SAPHO

Doi : 10.1016/j.revmed.2017.02.005

L. Vatin ^a,^⁎ , E. Jean ^b, D. Rivière ^c, M. Montava ^a, A. Giovanni ^a, P. Dessi ^a, A. Lagier ^a
^a Service d’ORL et chirurgie cervicofaciale, CHU La Conception, AP–HM, 147, boulevard Baille, 13005 Marseille, France
^b Département de médecine interne, CHU La Timone, AP–HM, 13005 Marseille, France
^c Service d’ORL et chirurgie cervicofaciale, HIA Sainte-Anne, 83000 Toulon, France

^⁎Auteur correspondant.

Sous presse. Épreuves corrigées par l'auteur. Disponible en ligne depuis le Saturday 18 March 2017
Cet article a été publié dans un numéro de la revue, cliquez ici pour y accéder

Résumé

Introduction

Synovite-acnée-pustulose-hyperostose-ostéite (SAPHO) désigne un syndrome associant des atteintes inflammatoires osseuses, articulaires et dermatologiques. Les immobilités laryngées bilatérales d’origine articulaire sont rares. Nous présentons un cas de blocage articulaire cricoaryténoïdien bilatéral en contexte de syndrome SAPHO.

Observation

Un patient de 53 ans présentait une dyspnée intermittente évoluant par crises depuis 2 ans. Un syndrome SAPHO avait été évoqué sur des scanners thoraciques répétés. Le lien entre la dyspnée et les lésions de syndrome SAPHO n’était pas fait immédiatement étant donné l’absence d’antériorité connue. Cependant, après avoir éliminé d’autres étiologies et avoir réalisé une trachéotomie après aggravation de la situation respiratoire, ce diagnostic était envisagé. Le traitement par corticothérapie et imunosuppresseurs permettait une amélioration clinique du patient.

Conclusion

Cette observation vise à sensibiliser d’autres équipes médicales qui seraient confrontées à cette même présentation clinique afin d’en accélérer le diagnostic et la prise en charge.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Abstract

Introduction

Synovitis, acne, pustulosis, hyperostosis, osteitis (SAPHO) is a syndrome that combines dermatological, articular and osseous inflammatory manifestations. Bilateral laryngeal immobility relative to cricoarytenoid joint origin is very uncommon. This article presents a case of bilateral cricoarytenoid joint ankylosis in a SAPHO syndrome context.

Case report

A 53-year-old patient presenting with a two year history of intermittent bouts of dyspnea. A SAPHO syndrome was discussed on repeated thoracic CT-scan. The link between dyspnea and SAPHO syndrome had not been made immediately given the absence of any known anteriority. However, having ruled out other etiologies and after having had to perform a tracheotomy due a worsening of the respiratory condition, this diagnosis was considered. Treatment by corticosteroids and infliximab permitted a clinical improvement of the patient.