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Moya-Moya syndrome after cranial radiation for optic glioma with NF1. Case report and literature review of syndromic cases - 22/02/18

Doi : 10.1016/j.neuchi.2017.11.004 
P. Brandicourt a, , L. Bonnet b, Y. Béjot c, C. Drouet d, T. Moulin b, L. Thines a
a Service de neurochirurgie, CHRU de Besançon, université Bourgogne-Franche-Comté, 3, boulevard Alexandre-Fleming, 25030 Besançon, France 
b Unité de neurologie vasculaire, CHRU de Besançon, université Bourgogne-Franche-Comté, ​3, boulevard Alexandre-Fleming, 25030 Besançon, France 
c Service de neurologie générale, vasculaire et dégénérative, CHU de Dijon, université Bourgogne-Franche-Comté, 14 rue Paul-Gaffarel, 21000 Dijon, France 
d Service de médecine nucléaire, CHRU de Besançon, université Bourgogne-Franche-Comté, ​3, boulevard Alexandre-Fleming, 25030 Besançon, France 

Corresponding author.
Sous presse. Épreuves corrigées par l'auteur. Disponible en ligne depuis le Thursday 22 February 2018
Cet article a été publié dans un numéro de la revue, cliquez ici pour y accéder

Abstract

Introduction

Moya-Moya angiopathy is a neurovascular disease that predisposes to ischemic or hemorrhagic strokes. It is generated by a steno-occlusion of the terminal portion of the internal carotid arteries, which induces the development of abnormal neovessels in the deep regions of the brain. Some pathologies such as sickle cell disease, Down syndrome or Graves’ disease may be associated with Moya-Moya angiopathy. These syndromic forms harbor several differences compared with idiopathic Moya-Moya disease.

Case report

We report the case of a young patient who presented with a syndromic form of Moya-Moya angiopathy after cranial radiation therapy for an optic glioma associated with type 1 neurofibromatosis treated by combined revascularization. We discuss the particularities of syndromic forms, in their presentation and management based on a review of the literature.

Conclusion

Many diseases can be associated with Moya-Moya syndrome. Symptomatic patients should undergo surgery, but the risk of postoperative complications appears to be greater than that encountered in patients with non-syndromic Moya-Moya angiopathy.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Moya-Moya syndrome, Cranial irradiation, Neurofibromatosis, Direct revascularisation, Temporo-cortical anastomosis


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