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Journal de Radiologie
Vol 87, N° 9  - septembre 2006
pp. 1089-1092
Doi : JR-09-2006-87-9-0221-0363-101019-200604850
ostéo-articulaire
Un torticolis spasmodique lié à la prise de métoclopramide : une cause rare de pseudoluxation rotatoire C1-C2 chez l’enfant
 

F Domengie [1], C Destrieux [2], JP Cottier [1], C Vinikoff-Sonier [1], D Herbreteau [1], C Bonnard [4], D Doyon [5], D Sirinelli [3]
[1] Service de Neuroradiologie,
[2] Service de Neurochirurgie,
[3] Service de Radiologie Pédiatrique,
[4] Service de Orthopédie Pédiatrique, Hôpital Bretonneau, 2 Bd Tonnellé, 37044 Tours Cedex 1.
[5] Service de Neuroradiologie, Hôpital du Kremlin-Bicêtre.

Tirés à part : F Domengie

[6]  domengie@med.univ-tours.fr

Résumé

Tout torticolis de l’enfant doit faire rechercher une origine traumatique. D’autres étiologies peuvent être en cause. Les auteurs rapportent un cas de pseudoluxation rotatoire atloïdo-axoïdienne (PRAA) médicamenteuse chez un enfant. L’anamnèse retrouvait la notion d’une chute avec traumatisme crânien le matin même suivie de céphalées. La clinique notait une rotation cervicale droite irréductible douloureuse, une hyperreflexie ostéotendineuse. Un aspect de « luxation » C1-C2 sans lésion traumatique était révélait par la tomodensitométrie du rachis cervical. En quelques heures, le torticolis s’est réduit spontanément puis est réapparu à gauche. Cette fluctuation clinique associée à la prise de métoclopramide (Primpéran®) initiée plus tôt pour une gastroentérite aiguë faisait porter le diagnostic de PRAA. Cette entité, confirmée par une évolution clinicoradiologique favorable, est favorisée par l’hyperlaxité ligamentaire de la jonction crâniorachidienne de l’enfant. L’analyse de l’imagerie et la recherche systématique de causes toxiques ont permis d’en faire le diagnostic.

Abstract
Spasmodic torticollis caused by metoclopramide: a rare etiology of C1-C2 rotatory pseudoluxation in children.

Torticollis in children must always instigate a search for trauma. Many other etiologies can be found. The authors report a case of postmedicinal atlantoaxial rotatory pseudoluxation (AARP) occurring in a child. This child had fallen down in the morning with head trauma followed by headache. Clinically, a stiff neck with an irreducible right rotation of his neck, and an osteotendinous hyperreflexia were noted. There was a C1-C2 rotatory dislocation with no traumatic lesion on the cervical CT scan. After a few hours, the torticollis spontaneously reduced and then reappeared on the left side. This clinical fluctuation and the absorption of metoclopramide (Primpéran®) started in the morning for acute gastroenteritis provided the diagnosis of AARP. This entity was confirmed by the good clinical and radiological follow-up and was caused by the substantial ligament laxity of the craniovertebral junction encountered in children. The analysis of medical imaging and the systematic search for a medicinal cause helped make the right diagnosis.

Mots clés : Atlantoaxial injuries , Metoclopramide , Child , Torticollis , Cervical dystonia


Mots clés : Pathologies atlanto-axoïdiennes , Métoclopramide , Enfant , Torticolis , Dystonie cervicale


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Observation
Discussion  (+)
Imagerie  (+)
Références

Une pseudoluxation rotatoire C1-C2 par torticolis spasmodique chez l’adulte a déjà été décrite dans la littérature [1] mais reste exceptionnelle ; à l’inverse elle représente une entité clinico-radiologique fréquente de l’enfant. Ainsi tout torticolis de l’enfant doit faire éliminer une origine traumatique mais d’autres étiologies peuvent être en cause, en particulier infectieuses, inflammatoires, tumorales [2]. Le métoclopramide (Primpéran®) est connu pour être responsable de dystonie extrapyramidale à type de torticolis [3]. Nous rapportons un cas de torticolis par dystonie lié à la prise de métoclopramide, associé à une PRAA chez un enfant.
Observation

Au décours immédiat d’une chute de vélo avec traumatisme crânien, sans perte de connaissance, un enfant de 7 ans, droitier, a présenté des céphalées avec une cervicalgie haute. L’examen clinique initial retrouvait une rotation cervicale droite irréductible, un ralentissement idéomoteur, une hyper réflexie ostéotendineuse des 4 membres sans signe de Babinski. Les clichés standard du rachis cervical montraient un aspect isolé de raideur rachidienne, sans inversion de courbure. Une tomodensitométrie cérébrale était normale. Une tomodensitométrie du rachis cervical montrait un aspect de « luxation » C1-C2 sans fracture ni malformation associées (fig. 1a-f).

Après quelques heures d’évolution, cette « luxation » C1-C2 s’était spontanément réduite puis s’inversait avec une rotation cervicale gauche. Cette fluctuation clinique peu en faveur d’une origine traumatique, a fait évoqué le diagnostic de PRAA secondaire à un torticolis. La reprise de l’anamnèse a retrouvé l’agent causal : la prise de métoclopramide (Primpéran®) initiée le matin même pour une gastroentérite aiguë. À la suite d’une erreur entre formes adulte et enfant, l’enfant avait reçu en une prise 40 mg de métoclopramide (3 cuillières à soupe de solution à 0,1 %). Un traitement par trihexyphénidyle (Artane®) en intra musculaire (4 mg) était effectué qui permettait de lever rapidement la dystonie extrapyramidale présentée par cet enfant, confirmant le diagnostic de PRAA par torticolis secondaire à une intoxication aux neuroleptiques.
Discussion
Clinique

Le torticolis est une contracture d’un ou plusieurs muscles du cou entraînant une malposition de la tête en inclinaison et rotation. C’est une des causes de PRAA [2]. Dans ce cas, il est trouvé cliniquement, une déformation typique dite de « cock-robin » où la tête est tournée d’un coté et fléchie latéralement du côté opposé. La terminologie employée par les anglo-saxons de « cock-robin » est donnée en analogie au rouge-gorge (robin) qui guette sa proie (cock), un ver de terre par exemple, avec un mouvement de rotation de la tête d’un côté et une inflexion latérale cervicale controlatérale.

Dans les PRAA, le torticolis par contraction du muscle sternocléïdomastoïdien controlatéral au côté de la pseudoluxation peut être douloureux et résister à un traitement médical antalgique, mais le plus souvent il est indolore [2].

Devant tout torticolis, l’interrogatoire à la recherche d’une étiologie est fondamental. Lors de l’examen clinique, une attention particulière doit être apportée à l’examen local du rachis cervical : contracture musculaire, point douloureux exquis, déviation latérale d’une épineuse. La recherche d’un hématome rétropharyngé ou d’une infection nasopharyngienne à l’examen en bouche est systématique. L’examen neurologique complet recherche des atteintes radiculaires motrices ou sensitives et/ou médullaire et/ou bulbaire.

Lors de l’interrogatoire initial, l’origine traumatique de ce torticolis a d’abord été évoquée étant donné le traumatisme crânien. C’est la fluctuation clinique de la présentation et la reprise de l’interrogatoire qui ont permis d’évoquer la PRAA.
Physiopathologie

La PRAA est liée à une rotation atlantoaxoïdienne maximale, fixée par une contracture musculaire, et associée à un mouvement de translation ou glissement dans le plan sagittal d’une ou des fossette(s) articulaire(s) inférieure(s) d’une masse latérale de C1 ou des 2 par rapport au(x) processus articulaire(s) supérieur(s) correspondants de C2. Ce glissement favorisé par une hyperlaxité ligamentaire, conduit à une mise sous tension maximale du ligament alaire controlatéral à la rotation-glissement.

En fonction des déplacements observés à partir de tomographies de face et de profil, Fielding a décrit à la fin des années 70, 4 types de pseudoluxations rotatoires C1-C2 (qu’il dénommait « dislocations rotatoires ») [4]. Les types III et IV ont le plus fort potentiel d’atteinte neurologique étant donné le risque accru de rupture du ligament transverse avec pour le type IV un aspect anormal de la dent de l’axis.
Étiologies des pseudoluxations rotatoires C1-C2

De nombreuses étiologies sont possibles par lésion directe du rachis cervical ou indirectement par atteinte de la région cervicale. Les causes traumatiques rachidiennes sont les plus fréquentes [5]. Les processus infectieux ou inflammatoires (spondylodiscite, torticolis nasopharyngien de Grisel), les malformations ou tumeurs osseuses (hypoplasie de la dent, sarcome d’Ewing…), pharyngolaryngées ou intracrâniennes infratentorielles [2], [6] peuvent induire des PRAA.

Ces PRAA sont favorisées par l’hyperlaxité ligamentaire, habituelle chez l’enfant, mais plus marquée dans certaines pathologies comme la trisomie 21, les maladies de Marfan, d’Ehlers-Danlos principalement [2], [7]. Des causes iatrogènes, post-opératoires ont été rapportées surtout pour ce qui concerne la sphère ORL, le rachis cervical… [2]. Enfin certaines sont a frigore.

Dans notre observation, la dystonie cervicale par prise de métoclopramide (Primpéran®) explique la contracture musculaire à l’origine la PRAA. Quelles que soient la quantité prise et la notion ou non de prises antérieures de ce neuroleptique, les manifestations extrapyramidales les plus connues sont outre le torticolis, un trismus, des crises oculogyres et une protrusion linguale [3]. Ces réactions surviennent en général 1 à 3 heures après la prise, surtout chez l’enfant et l’adulte jeune et sont levées rapidement à l’arrêt du traitement. L’administration d’un antiparkinsonien anticholinergique (Trihexyphénidyle (Artane®)) lève plus rapidement l’hypertonie. Ce traitement a été administré avec succès à l’enfant.
Imagerie

Les torticolis sont des motifs fréquents de consultation aux urgences pédiatriques. Le plus souvent, ils surviennent brutalement et sont associés à un contexte traumatique minime. En absence de doute sur une atteinte neurologique, en absence de fièvre, le bilan radiologique de débrouillage se limitera à une étude conventionnelle du rachis cervical de profil et de face. Rappelons que sans notion de traumatisme, un torticolis isolé de l’enfant ne nécessite aucune imagerie conventionnelle dans les premiers temps.
Les radiographies standard

L’imagerie conventionnelle du rachis cervical comporte généralement des clichés de face, de profil, un cliché bouche ouverte et parfois des 3/4. Chez l’enfant, on peut se limiter à la seule incidence de profil, en raison des difficultés techniques de réalisation de l’examen [8]. Toute augmentation de l’épaisseur des tissus mous prévertébraux doit faire évoquer une lésion de l’axis.

Les critères diagnostiques définissant la PRAA sont : une augmentation de l’interligne entre la dent et l’arc antérieur de C1 en flexion et sa diminution en extension qui fait évoquer une laxité ligamentaire ou une rupture du ligament transverse [10] ; un décalage des racines des processus épineux ; une diminution de la distance entre la dent et la masse latérale de C2 du côté de l’inclinaison latérale de la tête (donc du côté subluxé) sur le cliché bouche ouverte. Ce dernier critère est aspécifique et peut se rencontrer lors d’une simple inclinaison latérale du rachis et à fortiori dans tout torticolis [7]. En présence d’une asymétrie, des clichés dynamiques en rotation, réalisés avec prudence, permettraient de montrer l’absence de réduction de la PRAA en rotation maximale controlatérale, ce qui définit la pseudoluxation rotatoire fixée [2], [5], [7], [11]. Toutefois, tant chez l’enfant que chez l’adulte, il faut éviter de réaliser des études dynamiques à la phase aigue [9], étant donné le risque neurologique et l’ampleur des phénomènes algiques s’ils sont présents. Si cette étude dynamique est nécessaire au diagnostic, elle sera faite à distance de l’épisode aigu, en cas de persistance des signes cliniques, après traitement antalgique, en l’absence de doute clinicoradiologique sur une instabilité rachidienne, avec un patient coopérant qui réalise seul ces manœuvres, prudemment, sous contrôle scopique et sous surveillance médicale attentive.

Les particularités pédiatriques résident dans l’hyperlaxité ligamentaire physiologique qui expose les enfants aux PRAA plus qu’aux fractures. Sur l’incidence de profil chez l’enfant, la distance entre le dent et l’arc antérieur de C1 n’est pas toujours uniforme et peut varier entre 3 et 5 mm (contre 2,5 à 3 mm au maximum chez l’adulte). L’ossification inachevée de C2, en particulier de la dent explique son aspect bifide. Cette ossification s’achève vers 11-12 ans. La synchondrose subdentale entre la dent et le corps de l’axis apparaît sur des clichés de face ou de profil, par une ligne radiotransparente comprise entre deux liserés discrètement condensés qui correspondent au bord inférieur de la dent (« corps de C1 ») et au bord supérieur du « corps de C2 ». Ce trait disparaît généralement avant l’adolescence et peut être indûment assimilé à une fracture.
La tomodensitométrie

La tomodensitométrie rachidienne ne sera réalisée que si les radiographies standard sont non contributives, s’il existe un doute sur une luxation cervicale, avec ou sans contexte traumatique. En mode hélicoïdal, tout le rachis cervical est exploré dans le plan axial. Dans un contexte traumatique les coupes seront fines. Les reconstructions seront faites dans l’axe des disques intervertébraux. Les études 2D et 3D sont particulièrement performantes pour mettre en évidence une PRAA, faire un bilan lésionnel de la jonction crâniorachidienne. L’IRM complétera le bilan lésionnel d’un traumatisme médullaire ou d’un accident vasculaire synchrones, en l’absence de contre indication.

Une étude dynamique pourra être réalisée [2] dans les mêmes conditions qu’en imagerie conventionnelle. Pour la 1re acquisition, le patient conserve son attitude vicieuse ; pour la 2e, il doit réaliser une rotation maximale controlatérale de la tête. Par cette manœuvre, si le patient présente une simple attitude vicieuse, un retour à une congruence physiologique de l’articulation C1-C2 ou un aspect de PRAA peuvent être mis en évidence. S’il s’agit d’une PRAA fixée, l’anomalie va persister.
L’imagerie par résonance magnétique (IRM)

Elle fait le bilan lésionnel de toute atteinte neurologique associée. Elle permet l’étude des ligaments de la jonction crâniorachidienne, grâce aux séquences en densité de proton et montrera un arrachement du ligament transverse, avec parfois une composante hématique. De réalisation difficile en cas de torticolis, elle reste inférieure au scanner pour le bilan osseux.
Références

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