Nous rapportons le cas d’une patiente qui a développé, au cours d’un traitement par benzylthiouracile, une dermatose neutrophilique polymorphe associée à la présence d’anticorps anticytoplasme des polynucléaires neutrophiles à fluorescence périnucléaire (p-ANCA).

Une femme de 41ans était traitée par benzylthiouracile pour une maladie de Basedow. Vingt-et-un mois après le début du traitement, elle présentait des lésions cutanées avec fièvre évoquant deux aspects cliniques de dermatose neutrophilique : un pyoderma gangrenosum dans sa forme ulcéreuse des membres inférieurs et un syndrome de Sweet des avant-bras et du visage. L’examen histologique confirmait le diagnostic de dermatose neutrophilique. En plus de l’infiltrat dermo-hypodermique par des polynucléaires neutrophiles, la biopsie d’une lésion de pyoderma gangrenosum montrait une vascularite leucocytoclasique. Les tests biologiques objectivaient un syndrome inflammatoire, une polynucléose à neutrophiles et la présence de p-ANCA de type anti-myéloperoxydase. L’échographie abdominale découvrait des micro-abcès spléniques. Le myélogramme, la gastroscopie et la colonoscopie étaient normaux. Après arrêt du benzylthiouracile, une corticothérapie par voie générale était débutée, suivie d’une amélioration clinique spectaculaire.

Différents aspects cliniques de dermatose neutrophilique ont été observés dans notre cas, ce qui confirme le concept de continuum des dermatoses neutrophiliques. L’apparition d’une dermatose neutrophilique et de p-ANCA sous benzylthiouracile suggère la responsabilité du médicament et l’existence d’un mécanisme physiopathologique commun impliquant les polynucléaires neutrophiles. Cependant, notre observation est unique et cette hypothèse doit être confortée par d’autres cas similaires.

We report the case of a female patient who developed polymorphic expressions of neutrophilic dermatosis associated with p-ANCA while receiving benzylthiouracil for hyperthyroidism.

A 41-year-old-woman was treated with benzylthiouracil for Basedow’s disease. After 21months of therapy, she developed fever with different expressions of neutrophilic dermatosis: pyoderma gangrenosum of feet, Sweet’s syndrome of the forearms and the face. Biopsies confirmed the diagnosis of neutrophilic dermatosis. The histological examination of a skin specimen taken from the developing border of a foot lesion showed polynuclear neutrophilic infiltration with leucocytoclastic vasculitis and the presence of anti-myeloperoxydase p-ANCA. Abdominal ultrasound showed multiple splenic microabscesses. The myelogram, gastroscopy and colonoscopy findings were normal. Benzylthiouracil was stopped and systemic corticosteroid therapy resulted in regression of the skin lesions and splenic microabscesses.

Different types of neutrophilic dermatosis were described in our case, confirming the notion of neutrophilic dermatosis continuum. The occurrence of neutrophilic dermatosis and p-ANCA after benzylthiouracil therapy suggests the involvement of polynuclear neutrophils in a common pathogenic mechanism. However, to date there have been no other reports analogous to ours, and inclusion of neutrophilic dermatosis as a benzylthiouracil-induced adverse effect would require confirmation by other instances of such associations.