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Journal de Gynécologie Obstétrique et Biologie de la Reproduction
Vol 31, N° 2  - avril 2002
pp. 187-192
Doi : JGYN-04-2002-31-2-C1-0368-2315-101019-ART9
Les chorio-angiomes placentaires diagnostiqués au second trimestre de la grossesse
 
© Masson, Paris, 2002

À propos de quatre observations
Tirés à part :
N.Mubiayi[1] , à l'adresse ci-dessus.

[4]  E-mail :ndaye@club-internet.fr

 

Le chorio-angiome ou angiome placentaire est une tumeur vasculaire bénigne retrouvée dans environ 1 % des examens histologiques placentaires systématiques. Les tumeurs volumineuses de plus de 4 cm peuvent être à l'origine de complications foetales graves.

Nous rapportons 4 observations de chorio-angiome placentaire diagnostiqué au second trimestre de la grossesse. Dans trois cas, la tumeur placentaire mesurait plus de 4 cm lors du diagnostic et a eu une croissance rapide et un retentissement hémodynamique foetal. Parmi ces trois enfants, un est décédé in utero et les deux autres en période néonatale. Le seul enfant survivant avait un chorio-angiome de moins de 4 cm au moment du diagnostic (3,3 cm). La croissance tumorale a été progressive, la tumeur atteignant 8 cm à 38 semaines d'aménorrhée, sans que n'apparaissent d'hydramnios ni d'anasarque.

Bien que des traitements in utero basés sur l'amniodrainage, la transfusion, l'embolisation et la ligature du pédicule nourricier de la tumeur aient été proposés, le pronostic du chorio-angiome placentaire reste sombre lorsque la tumeur est volumineuse et entraîne un retentissement hémodynamique foetal au second trimestre de la grossesse.

Chorio-angiome placentaire , Anémie foetale , Insuffisance cardiaque foetale , Anasarque foeto-placentaire

Placental chorioangiomas diagnosed during the second trimester of pregnancy: four cases.

Placental chorioangioma is a benign vascular tumor found in about 1% of pregnancies at routine histological examination of the placenta. The large placental tumor may cause serious fetal complications.

We report 4 cases of placental chorioangioma diagnosed during the second trimester. Three pregnancies with rapidly growing tumors measuring more than 4 cm led to fetal hydrops and perinatal death despite thoracocentesis and cesarean delivery at 33 weeks (1 case) and repeated amniodrainage (1 case). The only surviving infant presented with a 3.3cm tumor which grew progressively to 8 cm at 38 weeks and did not induce polyhydramnios or hydrops.

Although aggressive prenatal management of placental chorioangioma has been reported using amniodrainage, intrauterine transfusions, embolization, or ligation of the tumor vessel supply, prognosis remains poor for large tumors and largely depends on fetal hemodynamic tolerance.

Placenta chorioangioma , Fetal anemia , Fetal cardiac failure , Fetal hydrops

Le chorio-angiome ou angiome placentaire est une tumeur vasculaire bénigne, non trophoblastique, retrouvée dans environ 1 % des examens histologiques placentaires systématiques[1],[2],[3],[4],[5],[6],[7],[8],[9]. La plupart de ces tumeurs sont de petite taille, découvertes uniquement à l'examen histologique et n'ont aucun retentissement foetal ni maternel pendant la grossesse[2],[3],[5],[6]. Les formes volumineuses sont plus rares. Elles sont parfois à l'origine de complications foeto-maternelles graves lorsqu'elles mesurent plus de 4 cm de diamètre.

Nous rapportons 4 observations récentes de chorio-angiome placentaire volumineux diagnostiqué au second trimestre de la grossesse et confirmé par l'examen anatomo-pathologique du placenta. Nous discuterons ensuite des caractéristiques échographiques et anatomo-pathologiques, des mécanismes physiopathologiques de complications et des possibilités thérapeutiques au second trimestre de la grossesse.

Observation

Il s'agit de 4 jeunes patientes (âges compris entre 21 et 27 ans) sans antécédent particulier, immunisées contre la toxoplasmose et la rubéole, séronégatives pour l'hépatite B, la syphilis et le VIH et suivies régulièrement dès le début de la grossesse.

Dans la première observation, la tumeur placentaire a été découverte à l'échographie du second trimestre réalisée à 22 semaines d'aménorrhée (SA). Elle se présentait comme une masse sous choriale de 3,3 cm, arrondie, bien limitée, homogène et hypoéchogène par rapport au reste du placenta, située à proximité de l'insertion funiculairefigure 1. En Doppler couleur, un flux vasculaire intratumoral était mis en évidence. Le reste de l'examen morphologique était par ailleurs normal. L'aspect échographique et Doppler couleur évoquait fortement un chorio-angiome placentaire. Une surveillance clinique et échographique tous les 15 jours était instituée et permettait de constater une augmentation progressive de la taille tumorale. À 28 SA, la tumeur mesurait 5,5 cm de diamètre et à 38 SA 8 cm, sans aucun retentissement hémodynamique foetal. L'accouchement a eu lieu par voie basse à 38 SA et a permis la naissance d'un garçon de 3 500 g ne présentant aucune anomalie clinique ni biologique. L'examen anatomopathologique du placenta a confirmé le diagnostic de chorio-angiome placentaire.

Dans la seconde observation, la tumeur placentaire a également été découverte à l'échographie systématique du deuxième trimestre réalisée à 22 SA. Au moment du diagnostic, la tumeur placentaire ovalaire, hypoéchogène et contenant des septas échogènes, siégeait au pied du cordon ombilical et mesurait 4 cm de diamètrefigure 2. En Doppler couleur et énergie aucun flux sanguin intratumoral n'a été observé. L'aspect échographique était cependant très évocateur d'un chorio-angiome placentaire. La patiente n'a pas bénéficié de surveillance régulière et nous a été adressée en échographie obstétricale de référence à 31 SA. Cet examen de contrôle a permis de constater une croissance tumorale rapide, puisque la tumeur mesurait alors 8,2 cm de diamètre et s'accompagnait d'un retentissement foetal caractérisé par l'apparition d'une anasarque foeto-placentaire majeure prédominant sur l'hydrothorax. Une numération formule sanguine foetale réalisée par cordocentèse à 31 SA mettait en évidence une anémie modérée à 10 g/dl et une thrombopénie à 77 000/mm3. Devant l'importance de l'hydrothorax, qui paraissait compressif, 3 thoracocentèses ont été réalisées aux termes de 31, 32 et 33 SA. Une césarienne a été faite en urgence, après la 3e thoracocentèse, devant la survenue d'anomalies du rythme cardiaque foetal (probablement secondaire au geste) et a permis la naissance d'une fille de 3 500 g en état d'anasarque. L'examen du délivre confirmait l'existence d'une masse tumorale unique de 8 cm de diamètre, développée sous la plaque choriale à la base du cordon ombilicalfigure 2. Le bilan biologique postnatal a retrouvé une CIVD avec une anémie à 9 g/dl. L'enfant est décédée au 18e jour de vie dans un tableau de défaillance multiviscérale. L'examen histologique du placenta a confirmé le diagnostic de chorio-angiome thrombosé. L'opacification postnatale des vaisseaux placentaires ne montrait pas de communications entre la tumeur et les vaisseaux ombilicauxfigure 2.

Dans la troisième observation, la tumeur placentaire révélée par un hydramnios aigu à 23 SA mesurait 5 cm de diamètre en échographie et siégeait à distance de l'insertion du cordon ombilical, sur la face foetale du placenta. En Doppler couleur et énergie, aucun flux vasculaire intratumoral n'a été visualisé. En raison de la mauvaise tolérance maternelle de l'hydramnios, deux amniodrainages ont été réalisées à 23 et 24 SA, ramenant respectivement 2 600 ml et 400 ml. L'évolution a ensuite été marquée par une rupture prématurée des membranes, une chorio-amniotite, un déclenchement spontané du travail à 25 SA ½ et la naissance d'une fille pesant 1130 g, présentant un oedème sous cutané en pèlerine et décédée à 48 heures de vie. L'examen anatomopathologique du placenta a conclu au diagnostic de chorio-angiome placentaire partiellement thrombosé.

Dans la dernière observation, la tumeur placentaire mesurait déjà 8 cm au moment de sa découverte à l'échographie morphologique systématique à 22 SA et contenait un flux vasculaire en Doppler couleur, faisant ainsi poser le diagnostic de chorio-angiome placentaire. L'examen morphologique foetal était par ailleurs normal. L'évolution a été marquée par la survenue d'une insuffisance cardiaque foetale d'installation rapide avec anasarque foeto-placentaire et mort in utero à 25 SA. L'examen histologique du placenta a confirmé le diagnostic de chorio-angiome.

Discussion

Le chorio-angiome est la plus fréquente des tumeurs placentaires bénignes. 10 à 20 % d'entre eux sont macroscopiquement visibles. Leur découverte échographique est le plus souvent fortuite. Ils sont parfois découverts au cours d'un bilan d'hydramnios, de retard de croissance ou de mort in utero[4],[5],[7].

Leur pathogénie n'est pas bien connue. Pour Hoang-Ngonc et al.[10], le chorio-angiome résulterait d'une prolifération anarchique d'une travée angioblastique au cours de l'organogenèse du placenta. Reshetnikova et al.[11] retrouvent une augmentation de son incidence avec l'altitude et considèrent que l'hypoxie et la diminution de la pression partielle en oxygène sont des facteurs favorisants.

Diagnostic

Le diagnostic de chorio-angiome est avant tout histologique, mais ses caractéristiques échographiques permettent d'en faire le diagnostic in utero.

Diagnostic échographique

Le chorio-angiome se présente comme une tumeur placentaire bien limitée, arrondie ou ovalaire, hypoéchogène et souvent hétérogène, de taille variable, siégeant le plus souvent au contact de la plaque choriale, à proximité de l'insertion du cordon ombilical[7]. Sa nature vasculaire peut être affirmée par Doppler couleur. Pour certains auteurs, la vascularisation tumorale en imagerie couleur est un élément pronostic essentiel[12],[13],[14]. Cependant, dans la majorité des cas aucun flux vasculaire intratumoral n'est détecté. Ceci peut s'expliquer soit par le fait que la tumeur est composée en majorité des petits capillaires dans lesquels les vitesses sont trop basses pour être détectées, soit par l'évolution qui peut être marquée par la survenue de thromboses, nécroses, fibroses ou calcifications [4],[8],[9],[17]. Deux des quatre chorio-angiomes de notre étude, dont l'évolution a été défavorable, étaient partiellement ou totalement thrombosés et apparaissaient avasculaires en Doppler couleur et énergie (observations n° 2 et n° 3).

Le diagnostic différentiel échographique peut se poser avec un infarctus placentaire, un kyste cytotrophoblastique, une thrombose sous choriale, un tératome placentaire ou une dilatation anévrismale de vaisseaux sous choriaux[1],[6],[7],[9],[19],[20].

Diagnostic histologique

Le chorio-angiome placentaire est un hamartome vasculaire constitué d'un réseau capillaire d'origine mésenchymateuse chorionique. Son aspect anatomo-pathologique est proche de celui des autres angiomes (cutanés et viscéraux) auxquels il peut être associé[16]. Les capillaires sanguins qui le constituent sont anastomosés entre eux et parfois connectés aux vaisseaux ombilicaux, déviant ainsi une partie du sang des artères ombilicales au profit de la tumeur et pouvant entraîner une insuffisance placentaire fonctionnelle [15],[16]. L'opacification postnatale des vaisseaux placentaires retrouve parfois ces anastomoses lorsqu'elles sont perméables[4],[17],[18]. Dans l'observation n° 2, une « placentographie » a été réalisée et n'a pas retrouvé de communications entre la tumeur et les vaisseaux ombilicaux, probablement parce qu'elle était déjà très largement thromboséefigure 2.

Chorio-angiome et marqueurs sériques

Plusieurs auteurs ont rapporté une augmentation de l'hCG (human chorionic gonadotrophin) et parfois de l'αFP (alpha foeto-protéïne) plasmatiques et amniotiques dans les chorio-angiomes, en l'absence de toute malformation foetale associée[6],[18],[21],[22],[23],[24]. Une des 4 patientes (observation n° 3) a bénéficié de marqueurs sériques au premier trimestre, ceux ci étaient normaux.

Chorio-angiome et anomalies chromosomiques

L'association d'un chorio-angiome avec une anomalie chromosomique est exceptionnelle. Lorsque le chorio-angiome est isolé, il ne constitue donc pas, à notre avis, une indication de caryotype foetal. En revanche, lorsque l'anasarque est d'emblée présente au moment de la découverte de la tumeur, la réalisation du caryotype peut être discutée avant de retenir le diagnostic de chorio-angiome avec retentissement foetal.

Évolution et pronostic

Le chorio-angiome peut régresser spontanément. Chazotte [26] a rapporté un cas d'infarcissement de chorio-angiome placentaire avec régression de l'anasarque foetale qui l'accompagnait. Cette évolution est cependant exceptionnelle. Dans la majorité des cas, la taille de la tumeur augmente plus ou moins rapidement, ce qui constitue un élément de mauvais pronostic [1],[2],[3],[4],[5][7],[8],[17],[23],[24],[25]. Néanmoins, un des quatre chorio-angiomes de notre série mesurait 3,3 cm à 22 SA puis 8 cm à terme et n'a entraîné aucune répercussion foetale. Sa taille au moment du diagnostic (inférieure à 4 cm) explique en partie cette évolution favorable[25]. En effet, pour la plupart des auteurs, les tumeurs de moins de 4 cm lors du diagnostic sont habituellement de bon pronostic[2],[3],[4],[5][7],[8],[24],[25].

Complications foetales

Le foetus est exposé à plusieurs types de complications
  • les complications cardio-vasculaires : insuffisance cardiaque et cardiomégalie.
  • L'insuffisance cardiaque est la principale cause de mortalité foetale. Deux hypothèses sont évoquées pour expliquer sa survenue[2],[9],[12],[17],[22]
    • l'effet shunt gauche-droit réalisé par les anastomoses artério-veineuses intratumorales.
    • l'hypoxie foetale chronique secondaire à l'insuffisance placentaire fonctionnelle ou à l'anémie.
  • les complications hématologiques : anémie et thrombopénie.
  • Elles peuvent être expliquées par la présence de lésions de type microangiopathie dans les capillaires intratumoraux, responsables d'une hémolyse. Haak et al.[24] ont ainsi retrouvé une augmentation des schizocytes et de la LDH (lactatedéshydrogénase) dans le sang foetal prélevé par cordocentèse. L'anémie est parfois secondaire à une hémorragie foeto-maternelle, une CIVD ou une séquestration sanguine dans la tumeur[3],[17],[21],[22],[24]. Selon son importance et sa tolérance, elle peut être à l'origine d'une insuffisance cardiaque, d'une anasarque foeto-placentaire voire d'une mort in utero. Dans l'observation n° 2, le bilan postnatal plaide en faveur d'une CIVD pour expliquer l'anémie et la thrombopénie observées in utero.
  • l'hydramnios. C'est une complication fréquente des chorio-angiomes volumineux et la principale cause de prématurité[13]. Sa fréquence varie entre 18 et 35 %[4],[5],[6][9],[15],[17],[20],[21],[22]. Le mécanisme physiopathologique est encore discuté et plusieurs hypothèses sont évoquées[5],[6],[9],[15],[17],[22],[23]
    • une augmentation de la perméabilité des capillaires tumoraux.
    • une compression cordonale par la tumeur qui augmenterait la transsudation à travers la veine ombilicale. Cette hypothèse ne permet pas d'expliquer l'hydramnios observé dans notre observation n° 3, où la tumeur était située à distance du cordon.
    • une augmentation de la diurèse foetale, secondaire à l'excrétion accrue de certains métabolites par les reins foetaux en hypoxie[8],[17].
    • l'insuffisance cardiaque foetale.
  • d'autres complications sont également décrites : retard de croissance intra utérin, malformations foetales (3 à 20 % des cas) et hypoprotidémie[1],[3],[4],[5],[6][9],[15],[17],[23],[24],[25][28].

Complications maternelles

Elles sont moins fréquentes[21],[24]. Plusieurs complications sont régulièrement rapportées : toxémie gravidique, hématome retroplacentaire et CIVD [3],[4],[6],[7],[21],[22],[23],[25],[27]. Nous n'avons, pour notre part, observé aucune complication maternelle.

Prise en charge anténatale

En l'absence de retentissement foetal, quelle que soit la taille de la tumeur, une surveillance clinique, cardiotocographique, échographique et vélocimétrique régulière parait licite. À partir des données de la littérature et de notre expérience, nous préconisons une surveillance tous les 15 jours. Cette surveillance sera ensuite adaptée au cas par cas en fonction de la tolérance foetale.

Surveillance échographique et vélocimétrique

Cette surveillance a pour objet le dépistage précoce des signes échographiques d'insuffisance cardiaque ou des signes évocateurs d'anémie avant l'installation du tableau d'anasarque foeto-placentaire[9]. On a pu ainsi proposer la recherche d'une cardiomégalie, d'une insuffisance tricuspidienne, d'une hépatomégalie, d'une dilatation de la veine ombilicale, d'anomalies du Doppler de la veine ombilicale et du canal d'Arantius, d'une pulsatilité de la veine ombilicale, et l'évaluation de la quantité de liquide amniotique[30]. En cas de suspicion d'anémie foetale, la cordocentèse peut être utile dans un but diagnostique.

Traitement anténatal

Dans certains cas, la sévérité du tableau clinique (insuffisance cardiaque, anémie ou hydramnios important) a pu amener à proposer des traitements anténataux lourds tels que
  • les amniodrainages ou l'indométacine en cas d'hydramnios mal toléré par la mère[3],[14],[23].
  • la digoxine administrée à la mère en cas de défaillance cardiaque foetale[2],[3].
  • les transfusion in utero en cas d'anémie foetale[1],[2],[24]. Leur efficacité est cependant temporaire, l'anémie étant le plus souvent d'origine hémolytique. Elle permet néanmoins d'attendre la maturité pulmonaire foetal avant une éventuelle extraction.
  • certaines équipes ont proposé des techniques de « dévascularisation » de la tumeur
    • soit par embolisation. Nicolini et al[28] ont rapporté 2 cas d'injection d'alcool absolu dans le pédicule afférent de la tumeur avec succès à 24 et 27 SA.
    • soit par ligature du pédicule vasculaire nourricier de la tumeur sous foetoscopie[15].

Bien que ces approches thérapeutiques soient séduisantes, l'identification des vaisseaux nourriciers ou des anastomoses artério-veineuses par échographie ou par foetoscopie est parfois difficile voire impossible. En effet, dans notre expérience le flux vasculaire intratumoral n'a pas été retrouvé dans deux cas (observations n° 2 et n° 3). Aucune des deux techniques de « dévascularisation » ne semble donc envisageable dans ces deux observations. En revanche, dans les deux autres cas (observations n° 1 et n° 4), ces techniques auront peut être, à l'avenir, une place.

Conclusion

Les chorio-angiomes placentaires volumineux diagnostiqués au deuxième trimestre de la grossesse sont rares. Ils doivent être systématiquement rechercher devant un hydramnios, une anasarque foeto-placentaire, un retard de croissance ou une mort in utero nexpliquée.

Bien que des traitements anténataux basés sur l'amniodrainage en cas d'hydramnios, la transfusion in utero en cas d'anémie, la digoxine en cas d'insuffisance cardiaque foetale, l'embolisation et la ligature du pédicule nourricier de la tumeur aient été proposés, le pronostic des chorio-angiomes placentaires découverts au second trimestre de la grossesse reste sombre lorsque la tumeur est volumineuse entraînant un retentissement hémodynamique foetal.

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Figure 1. Mise en évidence d'un flux vasculaire en Doppler couleur dans le chorio-angiome

Color Doppler aspect of vascular flow in the chorioangioma.

Figure 2. Corrélation échographique, macroscopique et radiologique (« placentographie ») de l'observation n° 2.

Absence de flux vasculaire en Doppler couleur (A).Tumeur placentaire unique au pied du cordon (B).« Placentographie ». L'opacification postnatale ne retrouve pas de communication entre les vaisseaux ombilicaux et la tumeur (C).

Ultrasonographic, macroscopic and radiological correlation (x-ray photography of the placenta) in case n2.

A: Absence of vascular flow at color Doppler.B: Unique placental tumor at the base of the umbilical cord.C: Postnatal opacification did not reveal communication between the umbilical vessels and the tumor.



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