Introduction. Les cavernomes sont des hamartomes vasculaires qui peuvent être localisés au niveau des voies visuelles antérieures et provoquer un syndrome chiasmatique et/ou une baisse visuelle unilatérale. Observation. Une patiente de 29 ans présenta une baisse visuelle unilatérale gauche d’installation rapidement progressive s’associant à une amputation hémianopsique du champ visuel dans le secteur temporal. L’IRM révéla une lésion optochiasmatique hétérogène prenant le contraste. Le bilan paraclinique n’était pas en faveur d’une pathologie inflammatoire, infectieuse ou tumorale. L’abord neurochirurgical de la lésion a permis de faire le diagnostic de cavernome optochiasmatique, confirmé par l’analyse anatomopathologique, et de faire l’exérèse complète de la lésion. Après l’intervention, l’acuité et le champ visuel se sont améliorés partiellement. Conclusion. Les cavernomes optochiasmatiques sont des lésions rares qui peuvent être responsables d’une baisse visuelle rapide. Le diagnostic, évoqué par l’IRM, est établi de manière certaine par l’analyse anatomopathologique.

Introduction. Optic pathways cavernomas are rare vascular hamartomas that can present either with an acute chiasmal syndrome or slowly progressive visual loss. Observation. A 29-year-old patient presented with mild unilateral visual loss of rapid onset and monocular left temporal hemianopia. MRI disclosed a heterogenous enhancing optochiasmal lesion. Work-up found no evidence for an inflammatory, infectious or tumoral disease and therefore a neurosurgical approach of the lesion allowed diagnosis of cavernoma, confirmed by pathological examination. Successful resection resulted in partial recovery of the visual field. Conclusion. Optochiasmal cavernomas are rare, removal can improve visual outcome.