Le kyste anévrysmal osseux est une tumeur bénigne rare d’étiologie inconnue, le plus souvent localisée au niveau de la colonne vertébrale et des os longs. Nous rapportons deux cas de kystes anévrysmaux osseux primitifs révélés par un syndrome orbitaire aigu dû à une hémorragie sous-périostée. Le premier cas est une femme de 45ans. L’imagerie montre une lésion frontale kystique de petite taille associée à un hématome sous-periosté. La récupération visuelle est complète après drainage de l’hématome, sans récidive postopératoire. Le deuxième cas est une femme de 74ans. L’acuité visuelle est limitée à la perception lumineuse à cause d’un œdème papillaire. L’imagerie orbitaire montre une large tumeur kystique de l’os frontal et un hématome sous-périosté qui comprime le nerf optique. L’artériographie préopératoire montre un blush vasculaire modéré. Le traitement consiste en un drainage de l’hématome. Une récurrence locale hémorragique est survenue deux ans après la chirurgie.

Aneurysmal bone cyst is a rare benign bone neoplasm of unknown cause. The most commonly affected anatomical sites are the vertebral column and long bones. We report two uncommon cases of primary orbital aneurysmal bone cyst presenting as an acute orbital compartment syndrome due to subperiosteal hemorrhage. Case 1 is a 45-year-old woman. Imaging studies revealed a small cystic frontal bone tumour associated with a subperiosteal hematoma. The patient achieved full visual recovery after drainage of the hematoma, with no recurrence after treatment. Case 2 is a 74-year-old woman whose visual acuity was light perception due to severe papilledema. Imaging studies of the orbit revealed a large cystic frontal bone tumor associated with a subperiosteal hematoma causing globe and optic nerve compression. Preoperative arteriography showed a moderate vascular blush. Drainage of the hematoma was performed. A local recurrence with hematoma formation occurred two years after the surgery.