Une décompensation aiguë de myélopathie cervicale est survenue après un traumatisme sans fracture en présence d’un os-odontoïdeum associé à un kyste rétro-odontoïdien compressif. La patiente de 51ans présentait un statut neurologique Fränkel C, Nurick grade I et un syndrome pyramidal. L’IRM initiale a mis en évidence un hyper-signal T2 intra-médullaire en regard du rétrécissement canalaire. Le kyste retro-odontoïdien témoigne d’une instabilité atlanto-axoïdienne liée à l’os-odontoïdeum. Une arthrodèse C1-C2 de type Harms sans laminectomie a été réalisée et a permis une disparition complète du kyste. La décompression médullaire a ainsi été obtenue sur une IRM réalisée 3 mois plus tard. La récupération neurologique contemporaine était complète et persistante à 1 an.