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Treatment of cystoid macular edema in homozygous twins with glutathione synthetase deficiency and retinal dystrophy - 07/03/18

Traitement de l’œdème maculaire cystoïde chez des jumeaux homozygotes présentant un déficit en glutathion synthétase et une dystrophie rétinienne

Doi : 10.1016/j.jfo.2017.08.010 
O. Fakhoury a, J. Conrath b, B. Donnadieu c, R. Warrak a, , F. Matonti c
a Saint George Hospital University Medical Center, Beirut, Lebanon 
b Centre Monticelli Paradis d’Ophtalmologie, 433, rue paradis, 13006 Marseille, France 
c Hopital Nord University Medical Center, chemin des Bourelly, 13015 Marseille, France 

Corresponding author.

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Summary

Monozygotic twins with glutathione synthetase deficiency, progressive retinal dystrophy and cystoid macular edema were followed for foveal changes on optical coherence tomography under different treatment modalities. The purpose of the study is to show the effect of topical dorzolamide in conjunction with systemic acetazolamide in terms of decreasing macular edema in this specific disease. The results showed that systemic acetazolamide alone or in combination with topical dorzolamide decreased CME in both patients for a certain period of time. The result can be temporary sustained after treatment discontinuation. In conclusion, topical dorzolamide, in conjunction with systemic acetazolamide, could reduce cystoid macular edema in GSSD.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Des jumeaux monozygotes présentant un déficit en glutathion synthétase, une dystrophie rétinienne progressive et un œdème maculaire cystoïde ont été suivis par tomographie en cohérence optique au niveau fovéolaire sous différentes modalités thérapeutiques. Le but de l’étude est de montrer l’effet du dorzolamide topique en conjonction avec l’acétazolamide systémique sur la diminution de l’œdème maculaire dans cette maladie spécifique. Les résultants ont montré que l’acétazolamide systémique seul ou associé au dorzolamide topique ont diminué l’œdème maculaire cystoïde chez les deux patients pendant une période de temps. Le résultat peut être temporairement prolongé après une fenêtre thérapeutique. En conclusion, le dorzolamide topique, associé à l’acétazolamide systémique, pourrait réduire l’œdème maculaire cystoïde dans le cas de déficit en glutathion synthétase.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Acetazolamide, Cystoid macular edema, Dorzolamide, Glutathione synthetase deficiency, Retinal dystrophy

Mots clés : Acétazolamide, Œdème maculaire cystoïde, Dorzolamide, Déficit en glutathion synthétase, Dystrophie rétinienne


Plan


 The study was performed in Hopital Nord University Medical Center, Marseille, France.


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Vol 41 - N° 2

P. 116-121 - février 2018 Retour au numéro
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