La présence de tissu thyroïdien en situation ectopique résulte d’une anomalie de développement embryologique et/ou de la migration de l’ébauche thyroïdienne. La survenue d’un carcinome vésiculaire en son sein est rarissime. Le but de ce travail est de rapporter un cas de carcinome vésiculaire sur une thyroïde ectopique basilinguale. Une patiente de 55 ans, sans antécédents pathologiques particuliers, a consulté suite à l’installation progressive d’une dysphonie associée à une dysphagie. L’IRM cervico-faciale a objectivé une volumineuse masse tissulaire bombant dans l’oropharynx. Une scintigraphie thyroïdienne a montré l’absence de captation en regard de la loge thyroïdienne, associée à une fixation assez intense haut située en regard de la base de la langue. L’indication d’une exérèse chirurgicale a été posée. La patiente a bénéficié d’une tumorectomie par voie cervicale antérieure médiane (sus-hyoïdienne) en regard de la masse. L’examen histologique a confirmé la nature thyroïdienne de la masse avec présence d’un carcinome vésiculaire sans effraction capsulaire ni emboles vasculaires. La chirurgie a été complétée par une irathérapie ablative (3,7GBq d’iode 131) avec des suites initialement simples. Le bilan d’efficacité à six mois a objectivé un taux de thyroglobuline inférieur à un et une scintigraphie corps entier sans anomalie.