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Natural history of vestibular schwannomas and hearing loss in NF2 patients - 29/10/18

Histoire naturelle des schwannomes vestibulaires et de l’audition dans la neurofibromatose de type 2

Doi : 10.1016/j.neuchi.2015.03.012 
M. Peyre a, c, D. Bernardeschi b, c, O. Sterkers cc, M. Kalamarides a, c,
a Service de neurochirurgie, hôpital de La Pitié-Salpêtrière, AP–HP, 75013 Paris, France 
b Service d’otologie, d’otoneurochirurgie et de chirurgie cervico-faciale, hôpital de La Pitié-Salpêtrière, AP–HP, 75013 Paris, France 
c Université Pierre-et-Marie-Curie, Paris-VI, 75013 Paris, France 

Corresponding author. Service de neurochirurgie, hôpital Pitié-Salpêtrière, AP–HP, 47-83, boulevard de l’Hôpital, 75013 Paris, France.

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Abstract

Context and objective

Bilateral vestibular schwannomas are the hallmark of neurofibromatosis 2 (NF2), occurring in 95% of patients. These tumors are associated with significant morbidity due to hearing loss, tinnitus, imbalance and facial weakness. As radiosurgery and chemotherapy have been recently introduced in the treatment armamentarium in addition to surgery, a thorough evaluation of vestibular schwannoma natural history is mandatory to determine the role and timing of each treatment modality.

Methods

An exhaustive review of the literature was performed using the PubMed database concerning the natural history of tumor growth and hearing loss in NF2 patients with vestibular schwannomas.

Results

Although some aspects of vestibular schwannoma natural history remain uncertain (pattern of tumor growth, mean tumor growth rate), factors influencing growth such as age at presentation and paracrine factors are well established. Studies focusing on the natural history of hearing have highlighted different patterns of hearing loss and the possible role of intralabyrinthine tumors. The polyclonality of vestibular schwannomas in NF2 was recently unveiled, giving a new perspective to their growth mechanisms.

Conclusion

An uniform evaluation of tumor growth using volumetric evaluation and hearing with standard classifications will ensure the use of common endpoints and should improve the quality of clinical trials as well as foster comparison among studies while ensuring more consistency in decision-making.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Contexte et objectif

Les schwannomes vestibulaires bilatéraux sont pathognomoniques de la neurofibromatose de type 2 (NF2), survenant chez près de 95 % des patients atteints de cette maladie. Ces tumeurs sont associées avec une morbidité significative liée à l’hypoacousie, les acouphènes, les troubles de l’équilibre et la paralysie faciale. Depuis que de nouvelles thérapeutiques (radiochirurgie, chimiothérapie) ont été introduites dans l’arsenal thérapeutique en plus de la chirurgie, une évaluation précise de l’histoire naturelle de ces tumeurs est devenue obligatoire pour déterminer avec exactitude la place et l’efficacité de chaque outil thérapeutique.

Méthodes

Une revue exhaustive de la littérature a été réalisée sur la base PubMed sur l’histoire naturelle de la croissance des schwannomes vestibulaires et de l’audition des patients atteints de NF2.

Résultats

Bien que certains aspects de l’histoire naturelle des schwannomes vestibulaires restent soumis à controverse (taux de croissance moyen, courbes de croissance), les facteurs influençant la croissance tels que l’âge au diagnostic et les facteurs paracrines commencent à être bien établis. Des études sur l’histoire naturelle de l’audition ont permis de mettre en lumière les différents schémas de perte auditive et ont révélé le possible rôle des tumeurs intra-labyrinthiques. Le caractère polyclonal des schwannomes vestibulaires dans la NF2 jette une lumière nouvelle sur les mécanismes de croissance de ces tumeurs.

Conclusion

Une évaluation standardisée de la croissance tumorale par analyse volumétrique et de l’audition chez ces patients devrait permettre la définition de critères d’évaluation communs aux différents essais cliniques, améliorer leur qualité et ainsi faciliter la comparaison entre différentes études.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Neurofibromatosis type 2, Vestibular schwannoma, Conservative treatment, Natural history, Tumor growth

Mots clés : Neurofibromatose de type 2, Schwannome vestibulaire, Traitement conservateur, Histoire naturelle, Croissance tumorale


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Vol 64 - N° 5

P. 342-347 - novembre 2018 Retour au numéro
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  • Neurofibromatosis type 2 French cohort analysis using a comprehensive NF2 molecular diagnostic strategy
  • E. Pasmant, C. Louvrier, A. Luscan, J. Cohen, I. Laurendeau, M. Vidaud, D. Vidaud, S. Goutagny, M. Kalamarides, B. Parfait
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  • Neurofibromatosis type 2: Hearing preservation and rehabilitation
  • H. Jia, M.M. El El Sayed, M. Smail, I. Mosnier, H. Wu, O. Sterkers, M. Kalamarides, D. Bernardeschi

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