La rhinosinusite fongique invasive chronique (RSFIC) est une entité rare qui affecte généralement les sujets immunodéprimés. L’agent pathogène le plus fréquemment retrouvé est Aspergillus. Elle prend le plus souvent à l’imagerie la forme d’une pathologie agressive pseudotumorale. Nous présentons un cas de RSFIC à Scedosporium Apiospermum (S. Apiospermum) avec une présentation clinique et radiologique atypique.

Un homme immunocompétent âgé de 72 ans présentait des céphalées chroniques, des cervicalgies et une limitation bilatérale dans le regard latéral. L’imagerie révélait une pathologie sphénoïdale gauche isolée avec des remaniements osseux importants et un abcès extradural en regard du clivus. Une sphénoïdotomie endoscopique large avec rhinopharyngectomie de type II était réalisée et le diagnostic de RSFIC à S. Apiospermum était posé sur les données de l’histologie et de la culture fongique. Le patient refusait tout traitement médical. Il n’y avait pas de récidive après 1 an de suivi.

S. Apiospermum est un germe rarement isolé dans la RSIFC. Notre cas était révélé par une présentation clinique atypique incluant une infection sphénoïdale isolée compliquée par une paralysie bilatérale du VI et un abcès extradural. L’imagerie était également inhabituelle, prenant plutôt l’aspect d’une dysplasie fibreuse ou d’une ostéomyélite bactérienne que l’aspect pseudotumoral typique. Le patient était traité avec succès par chirurgie seule, qui pourrait donc être suffisante chez les sujets immunocompétents.