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Functioning gonadotroph adenoma with severe ovarian hyperstimulation syndrome: A new emergency in pituitary adenoma surgery? Surgical considerations and literature review - 08/02/19

Adénome hypophysaire gonadotrope sécrétant avec syndrome d’hyperstimulation ovarienne sévère: une nouvelle urgence en chirurgie hypophysaire? Considérations chirurgicales et revue de la littérature

Doi : 10.1016/j.ando.2018.11.007 
Thomas Graillon 1, 3, Frédéric Castinetti 2, 3, Véronique Chabert-Orsini 4, Isabelle Morange 2, Thomas Cuny 2, 3, Frédérique Albarel 2, Thierry Brue 2, 3, Henry Dufour 1, 3
1 Assistance Publique - Hôpitaux de Marseille (AP-HM), Department of Neurosurgery, Hôpital La Timone, Marseille, France 
2 Assistance Publique - Hôpitaux de Marseille (AP-HM), Department of Endocrinology, Hôpital de la Conception, Centre de Référence des Maladies Rares Hypophysaires HYPO, 13005 Marseille, France 
3 Aix Marseille Université, Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM), U1251, Marseille Medical Genetics (MMG), Marseille, France 
4 Institute of Reproductive Medicine, 6 rue Rocca, 13008, Marseille, France 

Sous presse. Manuscrit accepté. Disponible en ligne depuis le vendredi 08 février 2019

Abstract

The authors reported 2 cases of functioning gonadotroph pituitary adenoma (FGPA) revealed by an ovarian hyperstimulation syndrome (OHSS) in young women. In the first case, OHSS was observed after GnRH analog injection. Pelvic echography revealed multiple voluminous ovarian cysts. Dopamine agonist posology failed in estradiol hypersecretion control, which necessitated endoscopic endonasal transsphenoidal surgery. The patient experienced improvement in pelvic pain as estradiol hypersecretion decreased during the first few postoperative days. Outcome was favorable, and her menstrual cycle was normal after two months. The second case was a young girl with spontaneous pelvic pain and elevated plasma FSH and estradiol levels. FGPA was confirmed on cerebral MRI. Dopamine agonists were introduced, and surgical removal of the tumor was scheduled for 7 days later. In the meantime, the patient was admitted and underwent surgery for bilateral adnexal torsion related to OHSS. The tumor was removed one week later. Outcome was favorable, and estradiol and FSH plasma levels were normal after 3 months. The ovarian cysts were no longer visible on echography after 3 months.

Given the lack of efficacy of the current standard medical therapy, surgical removal of pituitary adenomas is the reference treatment for FGPA. The authors suggest that severe OHSS related to FGPA should be considered as a relative surgical emergency and that surgery should not be unduly delayed, given the unpredictable risk of adnexal torsion, particularly in case of voluminous ovarian cysts. The authors performed a literature review on this topic.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Les auteurs rapportent 2 cas d’adénome hypophysaire gonadotrope sécrétant (AHGS), révélés par un syndrome d’hyperstimulation ovarienne (SHSO). Dans le premier cas, le SHSO a été observé après injection d’analogue de GnRH. L’échographie pelvienne a révélé des kystes ovariens multiples et volumineux. Le traitement par agoniste dopaminergique n’a pas permis le contrôle de l’hypersécrétion d’œstradiol, conduisant à la réalisation d’une chirurgie endoscopique endonasale et trans-sphénoïdale. L’amélioration des douleurs pelviennes s’est accompagnée d’une diminution de l’hypersécrétion d’œstradiol au cours des premiers jours postopératoires. L’évolution a été favorable et son cycle menstruel s’est normalisé après deux mois. Le deuxième cas est une jeune fille avec une douleur pelvienne spontanée et une élévation des taux plasmatiques de FSH et d’œstradiol. La présence d’un AHGS a été confirmée sur l’IRM cérébrale. Des agonistes dopaminergiques ont été introduits et l’exérèse chirurgicale de la tumeur a été planifiée 7 jours plus tard. Dans l’intervalle, la patiente a été admise en urgence et opérée pour une torsion bilatérale des annexes. La tumeur hypophysaire a été opérée une semaine plus tard. L’évolution a été favorable. Les taux plasmatiques d’œstradiol et de FSH se sont normalisés dans les 3 mois. Les kystes ovariens n’étaient plus visibles à l’échographie à 3 mois.

Compte tenu du manque d’efficacité du traitement médical standard actuel, l’exérèse chirurgicale est le traitement de référence des AHGS. Les auteurs suggèrent qu’un syndrome d’hyperstimulation ovarienne sévère en lien avec un AHGS doit être considéré comme une urgence chirurgicale relative et que la chirurgie ne devrait pas être abusivement retardée compte tenu du risque imprévisible de torsion d’annexe, en particulier en cas de kystes ovariens volumineux. Les auteurs ont effectué une revue de la littérature sur ce sujet.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : adnexal torsion, gonadotroph, ovarian hyperstimulation syndrome, pituitary adenoma, secreting

Mots-clés : adénome hypophysaire, gonadotrope, sécrétant, syndrome d’hyperstimulation ovarienne, torsion d’annexe



© 2019  Publié par Elsevier Masson SAS.
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