Le xanthome verruciforme est une lésion rare, principalement muqueuse même si des localisations cutanées ont été rapportées. Cette tumeur est classiquement unique et survient en général en l'absence de pathologie concomitante. Des facteurs déclenchants ou favorisants ont cependant été décrits comme une immunodépression sous-jacente ou une dermatose inflammatoire associée. Nous rapportons la première observation, à notre connaissance, de xanthomes verruciformes multiples buccaux chez un malade suivi pour une maladie du greffon contre l'hôte avec localisations orales.

Un homme de 57 ans était traité depuis 8 ans pour une leucémie myéloïde chronique, ayant nécessité une allogreffe de moelle. Si le malade était considéré en rémission complète depuis 7 ans pour son hémopathie, il avait une maladie du greffon contre l'hôte avec localisations cutanées et buccales (atteinte lichénoïde, ulcérations) requérant un traitement immunosuppresseur au long cours. Dans ce contexte, deux lésions gingivales supérieures apparaissaient progressivement, d'aspect verruqueux et jaunâtre. Les examens histologiques et immunohistochimiques confirmaient le diagnostic de xanthomes verruciformes multiples.

La survenue chez ce malade d'une double localisation de cette tumeur rare n'est probablement pas fortuite. L'immunodépression sous-jacente associée à des lésions inflammatoires buccales chroniques sont certainement impliquées dans la pathogenèse de ces deux xanthomes verruciformes, par exemple par irritation locale chronique des cellules épithéliales et/ou déplétion associée en cellules de Langerhans. La recherche systématique de facteurs favorisants apparaît utile lors du diagnostic de xanthome verruciforme.

Verruciform xanthoma is an uncommon lesion that occurs primarily on the mucous membranes and more rarely on the skin. A few authors have reported the extremely rare occurrence of multiple lesions. Triggering or enhancing factors have been occasionally described such as an underlying immunosuppression or associated inflammatory mucous or skin diseases. We report, to the best of our knowledge, the first case report of multiple verruciform xanthomas of the oral mucosa in a patient with graft-versus-host disease with specific oral lesions.

A 57 year-old man presented with an 8-year history of chronic myeloid leukemia. He was considered in complete remission for leukemia after allogenic bone marrow transplantation. Nevertheless, he was still treated with immunosuppressive drugs for oral and cutaneous lesions of chronic graft-versus-host disease. In this context, the patient presented two symmetric lesions of the gingiva. These lesions had progressed over several months. The clinical presentation was similar, with a yellowish and verrucous aspect and a sessile base. Histologic and immunohistochemical analysis led to the diagnosis of multiple verruciform xanthomas.

The occurrence of multiple lesions of this rare tumour in our patient was probably not fortuitous. Immunosuppression associated with oral chronic inflammatory lesions are certainly involved in the pathogenesis of these two verruciform xanthomas, for example following degeneration of epithelial cells after local chronic irritation and/or reduction of Langerhans cells. Systematic research of enhancing or triggering factors seems essential in verruciform xanthoma.