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Histiocytose langerhansienne révélée par un désordre de l’appareil manducateur : rapport d’un cas et revue de la littérature des atteintes crâniofaciales - 30/08/19

Langerhans cell histiocytosis revealed by a temporomandibular joint disorder: Report of a case and review of the craniofacial expressions

Doi : 10.1016/j.revmed.2019.08.005 
C. Desbarats a, J. Adnot a, A.V. Bastien a, O. Trost a, b, c,
a Service de chirurgie maxillo-faciale et stomatologie, centre hospitalo-universitaire de Rouen, 1, rue de Germont, 76000 Rouen, France 
b Laboratoire d’anatomie, faculté de médecine de Rouen, 22, boulevard Gambetta, 76000 Rouen, France 
c Institut national de la santé et de la recherche médicale (Inserm), LIMICS UMR-1142, 76000 Rouen, France 

Auteur correspondant.
Sous presse. Épreuves corrigées par l'auteur. Disponible en ligne depuis le Friday 30 August 2019
Cet article a été publié dans un numéro de la revue, cliquez ici pour y accéder

Résumé

Introduction

L’histiocytose langerhansienne (HL) est une maladie rare pouvant toucher tous les tissus. Les premières manifestations de l’HL sont souvent orales (ulcérations buccales, mobilités dentaires). Nous rapportons un cas rare d’HL unifocale localisée au condyle mandibulaire et mimant un désordre de l’appareil manducateur.

Observation

Une femme de 44 ans présentait un tableau de désordre temporo-mandibulaire gauche associé à un œdème pré-auriculaire gauche douloureux. Le bilan d’imagerie retrouvait une lésion ostéolytique du condyle mandibulaire gauche. Un curetage avec biopsie a permis de faire le diagnostic d’HL. Six mois plus tard, la patiente n’avait plus de douleur.

Discussion

Les atteintes crâniofaciales de l’HL concernent majoritairement les os, pouvant provoquer : douleur, œdème, fracture, compressions d’organes nobles. Les autres atteintes sont buccales, cutanée, ganglionnaire ou oculaire. Les formes isolées sont généralement bénignes, et leur traitement se discute entre abstention et chirurgie non agressive.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Abstract

Introduction

Langerhans cell histiocytosis (HL) is a rare disease that can affect all tissues. Oral manifestations such as mucosal ulcer and tooth mobility are often the first signs of the disease. We report a rare case of mandibular condyle unifocal HL mimicking a temporomandibular joint disorder.

Case report

A 44-year-old patient presented with a left temporomandibular disorder with painful left preauricular swelling. The imaging assessment found a bone lesion of the left mandibular condyle. A curettage with biopsy was used to diagnose HL. Six months later, the patient had no more pain.

Discussion

The craniofacial clinical expressions of HL mainly concern the bones, which can cause: pain, swelling, fracture, compression of noble organs. The other sites are: oral cavity, skin, lymph nodes, or eyes. Isolated forms are generally benign, and their treatment is discussed between abstention and non-aggressive surgery.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Histiocytose langerhansienne, Granulome éosinophile, Condyle mandibulaire, Désordre temporo-mandibulaire, Trismus

Keywords : Langerhans-cell histiocytosis, Eosinophilic granuloma, Mandibular condyle, Temporomandibular joint disorder, Trismus


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