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Premier cas d’atteinte osseuse au cours de la nécrobiose lipoïdique - 20/11/19

Doi : 10.1016/j.annder.2019.09.339 
L. Fertitta 1, , M.-D. Vignon-Pennamen 2, A. Frazier 3, F. Guibal 1, E. Caumes 4, M. Bagot 1, J.-D. Bouaziz 1, L. Frumholtz 1
1 Dermatologie 
2 Anatomopathologie, hôpital Saint-Louis, AP–HP 
3 Rhumatologie, hôpital Lariboisière, AP–HP 
4 Maladies infectieuses et tropicales, hôpital Pitié-Salpétrière, AP–HP, Paris, France 

Auteur correspondant.

Résumé

Introduction

La nécrobiose lipoïdique (NL) est une dermatose granulomateuse chronique rare habituellement associée au diabète sucré : de 11 à 65 % des NL. Elle touche principalement la région prétibiale. L’atteinte des membres supérieurs n’a que rarement été décrite. Les manifestations extra-cutanées sont exceptionnelles, hormis l’atteinte musculaire déjà rapportée. Les traitements classiques, notamment les dermocorticoïdes, le tacrolimus topique, la PUVA-thérapie, la thérapie photodynamique, l’hydroxychloroquine, le la ciclosporine n’ont fait preuve que de peu d’efficacité.

Observation

Nous rapportons un cas de NL ulcéreuse chronique du coude (confirmée par l’histologie cutanée) affectant la mobilité articulaire chez un homme de 51 ans. L’analyse IRM a mis en évidence un important infiltrat adipeux sous-cutané s’étendant jusqu’au plan musculaire incluant le tendon tricipital et jusqu’à l’os contigu, avec une ostéite olécrânienne subaiguë. Un traitement antituberculeux bien conduit pendant 3 mois et demi, des dermocorticoïdes et de l’hydroxychloroquine n’ont pas été efficaces. Le diagnostic de NL a été confirmé histologiquement. Compte tenu de l’ulcération, l’atteinte osseuse et la chronicité des lésions, un traitement par Infliximab (5mg/kg semaine 0 [S0], S2, S6, puis toutes les 8 semaines) a été débuté en mai 2018. Après 2 mois de traitement, les images IRM montraient une réduction remarquable de l’infiltrat sous-cutané, de l’œdème et de l’atteinte osseuse. Le patient a presque totalement retrouvé la mobilité de son coude après 4 mois de traitement.

Discussion

Basoulis et al. ont également rapporté un cas de NL ulcéreuse récalcitrante guérie sous anti-TNFα et ont passé en revue les cas similaires traités avec succès : 14 au total, dont 3 patients traités par infliximab intra-lésionnel. Ces résultats suggèrent l’intérêt majeur des anti-TNFα dans la prise en charge de la NL.

Conclusion

La NL est une dermatose chronique invalidante notamment en cas d’atteinte profonde, dont osseuse. Son traitement n’est pas codifié. Les anti-TNFα semblent être une piste pertinente.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Biothérapie, Nécrobiose lipoïdique, Ostéite


Plan


 Les illustrations et tableaux liés aux abstracts sont disponibles à l’adresse suivante : https://doi.org/10.1016/j.annder.2019.09.339.


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Vol 146 - N° 12S

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