Les leishmanioses muqueuses sont endémiques dans certaines régions d’Amérique latine et absentes habituellement au Maroc. Nous rapportons un cas marocain de leishmaniose muqueuse.

Un patient âgé de 61 ans consultait pour une tumeur endobuccale sublinguale. Il avait un antécédent de leishmaniose cutanée de la lèvre inférieure, traitée en 2009. Depuis décembre 2011, il présentait une tumeur buccale sublinguale. L’étude histo-pathologique et l’examen direct avec typage par PCR confirmait le diagnostic de leishmaniose muqueuse sublinguale à L. infantum. La sérologie VIH était négative. Le traitement par de l’antimoniate de N-méthyl glucamine en intramusculaire pendant 25jours entraînait une régression complète.

Notre observation présente plusieurs particularités : le caractère strictement muqueux de la lésion, survenant chez un sujet immunocompétent, la forme pseudotumorale inhabituelle et l’agent causal, L. infantum, non connu pour son tropisme muqueux dans notre pays.

Mucosal leishmaniasis is endemic in certain parts of Latin America and are usually absent in Morocco. Herein we report a case of Leishmania infantum in a Moroccan patient.

A 61-year-old male patient working as a tourist bus driver presented with a sublingual endobuccal tumor. He reported a history of treated cutaneous leishmaniasis of the lower lip in 2009 and had presented the sublingual oral tumor since December 2011. The histopathological findings as well as the species-specific PCR analysis confirmed the diagnosis of sublingual mucosal leishmaniasis due to L. infantum. HIV serology was negative. Our patient was then treated with intra-muscular meglumine antimoniate for 25 days, resulting in complete disappearance of the oral lesion.

Our case thus has several peculiarities: the strictly mucosal character of the lesion, occurring in an immunocompetent subject, the unusual pseudotumoral form, and the causative agent, L. infantum, not known for its mucosal tropism in our country.