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Uvulite vibratoire. Quelle prise en charge thérapeutique proposer devant des angiœdèmes récidivants de la luette ? - 11/05/20

Vibratory uvulitis. What therapeutic support should be proposed for recurrent angioedema of the uvula?

Doi : 10.1016/j.reval.2019.12.003 
G. Acher a, A. Nosbaum a, b, F. Berard a, b, J.F. Nicolas a, b, C. Jaulent a, b, F. Hacard a, , b
a Allergologie et immunologie clinique, CHU Lyon-Sud, 165, chemin du Grand Revoyet, 69495 Pierre-Bénite, France 
b CIRI-Inserm U1111, université Lyon1, faculté de médecine Lyon-Sud, Lyon, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Introduction

L’uvulite (œdème de la luette) vibratoire est une urticaire physique de diagnostic simple pouvant être traitée chirurgicalement. L’indication de l’uvulectomie est souvent méconnue et mal définie.

Cas clinique

Un patient de 39 ans, ayant comme principaux antécédents une urticaire à l’effort et une ronchopathie, était adressé en consultation en novembre 2018 pour angiœdèmes de la luette récidivants. Les antécédents médicaux étaient une ronchopathie avec des désaturations nocturnes importantes pendant 67 % du temps de sommeil sans apnée du sommeil objectivée par une polysomnographie en 2018, un dermographisme, une urticaire d’effort avec prurit du cuir chevelu et à la pression. Plusieurs antécédents familiaux d’hypersensibilité médicamenteuse et alimentaire. Il rapportait la survenue de 4 épisodes importants d’angiœdèmes de la luette en 14 ans qui avaient été considérés jusqu’au dernier épisode comme des angiœdèmes laryngés idiopathiques. Le premier à l’âge de 25 ans dans les suites d’un accident de la voie publique avec l’administration d’AINS au décours lors de la prise en charge aux urgences et résolutifs avec des antihistaminiques. Deux autres épisodes en 2012 et 2016 présents au réveil avec une prise d’aliments histamino-libérateurs la veille résolutive spontanément et par automédication par 60mg de SOLUPRED. Le dernier épisode majeur en 2017 avait été associé à des vomissements et avait motivé une consultation aux urgences résolutive par SOLUPRED 60mg. L’angiœdeme bradykinique avait alors été écarté par le dosage du C1 Inhibiteur fonctionnel et pondéral, tous deux normaux. Plusieurs épisodes de moindre intensité étaient rapportés au réveil et de résolution spontanée. Un traitement par un comprimé de XYZALL avait été initié en janvier 2018 sans efficacité. L’examen clinique lors de la consultation retrouvait une luette anatomiquement longue sans autre anomalie. Le diagnostic d’uvulite vibratoire était retenu devant une luette œdémateuse, le terrain d’urticaire physique, la ronchopathie, le caractère nocturne. La prise en charge a été une majoration du traitement antihistaminique à 4 comprimés par jour dans l’attente d’une uvulectomie non encore réalisée à ce jour. Une éducation thérapeutique sur les cofacteurs d’urticaire a été dispensée avec une utilisation raisonnée des AINS sans contre-indication absolue.

Discussion

Il n’existe pas à ce jour de recommandations de prise en charge de l’uvulite vibratoire. Van Der Brempt et al. mettent en avant le traitement des facteurs de risques (reflux gastrœsophagien, syndrome d’apnée du sommeil) tandis que Nosbaum et al. montrent le bénéfice de l’uvulectomie geste simple réalisé sous anesthésie locale. L’uvulectomie est l’une des rares indications de la chirurgie comme traitement radical d’une urticaire.

Conclusion

L’uvulectomie peut être proposée pour traiter des urticaires vibratoires associées à une ronchopathie résistante aux antihistaminiques.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Abstract

Background

Vibratory uvulitis (oedema of the uvula) is a physical urticaria that is simple to diagnose and can be treated surgically. The indication of uvulectomy is often little known and poorly defined.

Patients and methods

A 39-year-old patient with a history of cholinergic urticaria on exertion and ronchopathy was referred to us in November 2019 for recurrent angioedema of the uvula. His medical history included ronchopathy with markedly decreased nocturnal saturation throughout 67% of sleep time without apnoea as evidenced by polysomnography in 2018, dermographism, and effort urticaria with pruritis of the scalp and on application of pressure. A number of instances of familial history of drug and food allergies was found. The patient reported the occurrence of 4 episodes of laryngeal angioedema over a 14-year period, which until the latest episode had been interpreted as idiopathic laryngeal angioedema. The first occurred at the age of 25 years following a road accident with administration of NSAIDs during emergency care and resolved with antihistamines. Two further episodes in 2012 and 2016 occurred on waking after taking histamine-releasing food the previous evening and resolved spontaneously following self-medication with by Solupred 60mg. The final major episode in 2017 was associated with vomiting and prompted an emergency room consultation, but resolved on administration of Solupred 60mg. Bradykinin-mediated angioedema was ruled out by quantification of C1-inhibitor in terms of functional levels and bodyweight, both of which were normal. Treatment with Xyzall tablets was initiated in January 2018 but without efficacy. The co-factors found were NSAIDs and some foods considered as histamine-releasers. One tablet of antihistamine daily was not effective in preventing the recurrence of angioedema of the uvula. The diagnosis of vibratory uvulitis was based on an anatomically long and oedematous uvula, the history of physical urticaria, ronchopathy, the nocturnal nature of the problem and its regression under corticosteroids. Management consisted of increasing the antihistamine dosage to 4 tablets a day pending surgical uvulectomy, which to date has not been performed. The patient received information about the cofactors of urticaria and on rational use of NSAIDs in the absence of any absolute contra-indication.

Discussion

There are currently no recommendations for the management of vibratory uvulitis. Van Der Brempt and al. suggest the treatment of risk factors (gastroesophageal reflux, sleep apnoea syndrome) while Nosbaum and al. showed the benefit of surgical uvulectomy, a simple procedure with long-term benefits performed under local anaesthesia.

Conclusion

Surgical uvulectomy may be a good alternative to treat vibratory uvulitis resistant to antihistamines.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Uvulite vibratoire, Urticaire, Œdème de la luette

Keywords : Vibratory uvulitis, Urticaria, Oedema of the uvula


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