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Syndrome de fuite capillaire observé sous acitrétine : un cas et revue de la littérature - 27/08/20

Acitretin-induced capillary leak syndrome: Case report and literature review

Doi : 10.1016/j.annder.2020.04.021 
E. Ezine a, , S. Pedailles b, A. Dompmartin a, C. Morice a
a Centre hospitalier universitaire de Caen, Côte-de-Nacre, avenue de la Côte-de-Nacre, 14000 Caen, France 
b Centre hospitalier intercommunal Alençon-Mamers, 25, rue de Fresnay, 61000 Alençon, France 

Auteur correspondant. Service de dermatologie, centre hospitalier universitaire de Caen, avenue de la Côte-de-Nacre, 14000 Caen, France.Service de dermatologie, centre hospitalier universitaire de Caenavenue de la Côte-de-NacreCaen14000France

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Résumé

Introduction

Les rétinoïdes sont d’utilisation courante en dermatologie. Leurs effets indésirables sont fréquents et rendent nécessaire une surveillance clinique et biologique. Nous rapportons l’observation d’un syndrome de fuite capillaire secondaire (SFCS) chez une patiente traitée par acitrétine et présentons une revue de la littérature sur les rétinoïdes systémiques et le SFCS.

Observation

Une patiente de 57 ans consultait pour l’apparition d’un pityriasis rubra pilaire de type I sévère. Un traitement par dermocorticoïdes d’activité forte, associé à un traitement systémique par acitrétine à la dose de 0,5mg/kg/j était débuté. Au huitième jour de traitement apparaissaient de volumineux œdèmes, une prise de poids de 8kg en 48h et une hypotension artérielle. Le bilan biologique montrait une hypoalbuminémie et une hémoconcentration. Devant la triade hémoconcentration, hypoalbuminémie et hypotension et l’amélioration rapide à l’arrêt de l’acitrétine, un SFCS à l’acitrétine était évoqué.

Discussion

Nous avons colligé au total 7 observations de SFCS aux rétinoïdes entre 1981 et 2018, incluant notre cas. L’indication des rétinoïdes correspondait à des maladies dermatologiques sévères, le délai d’apparition moyen était de 9,8jours et celui du retour à la normale à l’arrêt du rétinoïde de 17jours. Le syndrome de fuite capillaire est un syndrome clinicobiologique rare et sous-diagnostiqué, qui nécessite d’être reconnu pour éviter les prises en charge inadaptées potentiellement fatales. Il s’agit d’un effet indésirable rare des rétinoïdes utilisés en dermatologie, dont la physiopathologie reste méconnue.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Summary

Background

Retinoids are widely used in dermatology. Adverse effects are frequent and require clinical and laboratory monitoring. Herein we report the case of a patient with secondary capillary leak syndrome (SCLS) associated with acitretin. We then present a review of the literature on systemic retinoids and SFCS.

Patients and methods

A 57-year-old patient consulted following the onset of severe type I pityriasis rubra pilaris. Treatment was initiated comprising topical corticosteroids combined with acitretin at a dose of 0.5mg/kg/day. On the eighth day, voluminous edema appeared, accompanied by weight gain of 8kg in 48h and hypotension. The laboratory assessment showed hypoalbuminemia and hemoconcentration. Acitretin-induced SCLS was diagnosed based on the triple signs of hemoconcentration, hypoalbuminemia and hypotension, as well as rapid improvement following discontinuation of acitretin.

Discussion

We collected 7 published clinical cases between 1981 and 2018, including our own case report. Retinoids were indicated only in severe cutaneous diseases. The mean time to onset of SLCS is 9.8 days, with a return to normal 17 days after discontinuation of retinoids. Capillary leak syndrome is a rare and under-diagnosed clinical-laboratory syndrome that must be recognized in order to avoid potentially fatal inappropriate management. It is a rare adverse effect of retinoids used in dermatology and the pathophysiology remains unclear.

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Mots clés : Syndrome de fuite capillaire, Rétinoïdes, Acitrétine

Keywords : Capillary leak syndrome, Retinoids, Acitretin


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Vol 147 - N° 8-9

P. 535-541 - septembre 2020 Retour au numéro
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