L’encéphalite limbique est une entité rare caractérisée par une inflammation du système limbique, se manifestant essentiellement par un syndrome amnésique. Elle peut être associée ou non à un cancer.

Un patient de 68 ans présentait comme antécédents une hypertension artérielle traitée par irbesartan, une maladie de Crohn depuis 1997 traitée au long cours par Methotrexate, speciafoldine, et depuis novembre 2018 par l’ustékinumab en injection sous cutanée. Il fut hospitalisé en neurologie au mois d’avril 2019 pour un syndrome amnésique aigu associé à un épisode fébrile. Le scanner cérébral, la ponction lombaire, l’électro-encéphalogramme ne retrouvaient pas d’anomalie. L’IRM cérébrale montrait des hypersignaux hippocampiques bilatéraux prédominant à gauche évoquant une encéphalite limbique. Un dosage de PSA et un scanner thoraco-abdomino-pelvien ont éliminé une néoplasie. Les analyses sanguines et du liquide céphalo-rachidien à la recherche d’une cause infectieuse immunologique sont revenues négatives. L’évolution clinique était spontanément favorable au bout de 13jours, cependant sans régression complète, avec un bilan neuropsychologique montrant un syndrome amnésique de type hippocampique. L’IRM cérébrale à 2 mois montrait la régression totale des hypersignaux. Un traitement par bolus de corticoïdes fut réalisé en concertation avec le centre de référence de Lyon devant la persistance de signes cliniques. Le délai de survenue et l’évolution sont en faveur d’une imputabilité de l’ustékinumab, qui fut suspendu.

Nous décrivons un cas d’encéphalite limbique séronégative survenue suite à l’introduction d’ustékinumab avec une amélioration à l’arrêt. L’imputabilité de ce traitement a été évoquée. Sa cible (Interleukine-12) jouerait un rôle important dans la survenue des encéphalites auto-immunes, ce qui pourrait évoquer un effet paradoxal, qui a déjà été rapporté avec d’autres biothérapies. Il s’agit du premier cas rapporté avec l’ustékinumab.

Les causes iatrogéniques, très peu retrouvées dans la littérature, sont à prendre en compte dans la recherche diagnostique, si les causes les plus classiques (néoplasique ou immunologique) sont écartées.