Les anti-PD1 sont une alternative thérapeutique majeure actuellement dans le traitement des carcinomes épidermoïdes cutanés. Les données de tolérance rapportent des effets secondaires essentiellement en lien avec leur mode d’action immunomodulateur.

Nous rapportons le cas d’un carcinome trichilemmal apparu chez un patient en cours de traitement par cémiplimab pour un carcinome épidermoïde cutané stade IV.

Un homme, âgé de 70 ans, était suivi pour un carcinome épidermoïde cutané temporal gauche multi-récidivant depuis octobre 2017, ayant nécessité des chirurgies multiples ainsi que de la radiothérapie du site tumoral et des aires ganglionnaires.

En novembre 2018 survenaient de nouvelles lésions ganglionnaires, osseuses puis une exophtalmie droite faisant découvrir une métastase intra-orbitaire. Une immunothérapie par cémiplimab était débutée en décembre 2018, permettant une rémission complète obtenue après un an de traitement (PET scanner normalisé), stable depuis ; le traitement était donc poursuivi.

En mai 2020, un nodule sous-cutané centimétrique induré au-dessus de sa greffe temporale gauche apparaissait rapidement. Le PET-scanner montrait uniquement une hyperfixation au niveau du nodule. Une exérèse était alors réalisée, l’examen anatomopathologique de la pièce opératoire concluait à un carcinome trichilemmal. L’exérèse était large, le patient était placé en surveillance.

Le carcinome trichilemmal est une tumeur annexielle et correspond à un carcinome pilaire rare du visage, cuir chevelu et du cou, touchant principalement les personnes âgées. De croissance rapide, cette tumeur a un aspect exophytique ou peut ressembler cliniquement à un carcinome épidermoïde. Duverger et al. ont récemment décrit l’expression de PD-L1 par certaines cellules tumorales au sein des tumeurs annexielles suggérant l’intérêt thérapeutique des anti PD-1 dans les formes avancées de ces tumeurs. Notre observation rapporte pour la première fois le cas d’une tumeur annexielle survenue sous anti-PD1 soulevant la question d’un lien de causalité entre ces 2 évènements.

L’intérêt de notre observation est double : rapporter la remarquable efficacité du cémiplimab dans le traitement de ce carcinome épidermoïde agressif et surtout signaler l’apparition après 17 mois de traitement anti-PD1 d’une tumeur annexielle. Compte tenu de la très bonne efficacité de l’anti-PD1 sur le carcinome épidermoïde et de l’absence d’autre cas décrit dans la littérature permettant de suspecter son rôle favorisant dans la survenue du carcinome trichilemmal, il a été décidé en RCP de poursuivre le traitement anti-PD1.