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Dental and orthodontic follow-up in nevoid basal cell carcinoma syndrome patient with odontogenic keratocystic tumors - 27/07/21

Doi : 10.1016/j.jormas.2021.07.009 
Sara Feghali a, Brigitte VI-Fane a, b, c, Arnaud Picard a, b, c, Natacha Kadlub a, b, c,
a Université de Paris, Paris, France 
b Service de chirurgie maxillofaciale et chirurgie plastique, 149 rue de Sèvres, 75015 Paris, France 
c Centre de Références de Maladies Rares des fentes et malformations faciales 

Corresponding author at: Service de chirurgie maxillo-facial et plastique pédiatrique, 149 rue de Sèvres, 75015 ParisService de chirurgie maxillo-facial et plastique pédiatrique149 rue de SèvresParis75015
Sous presse. Épreuves corrigées par l'auteur. Disponible en ligne depuis le Tuesday 27 July 2021

Abstract

Objectives

Nevoid Basal Cell Carcinoma Syndrome (NBCS) is a rare genetic condition affecting multiple organs including the maxillofacial and dental region. The surgical removal of the odontogenic keratocystic tumors (OKT), the high rate of recurrence leads to a iatrogenic tooth loss requiring dental care. The aim of this study is therefore to describe the dental and orthodontic management, and to assess the impact of surgery on facial growth and oral development.

Methods

A retrospective study including 14 patients with GGS, followed at the Necker Enfants Malades Hospital. The study was carried out on the medical files and photographic records

Results

Patients developed on average 5.5 OKT (range: 1 to 11) and 1.7 recurrences (range:0 to 9) during the follow-up. The mean age at diagnosis of first OKT was 11.23 years (range: 6.75 to 16). KOTs were more frequently localized at the mandibular (30.9%) and maxillary molar level (25.1%). Forty-seven impacted teeth were extracted during the OKT removal. Eight patients out of 12 presented a class III skeletal relationship. The remaining ones had a skeletal class II associated with a hyperdivergent typology. Almost all patients had dental impactions with ectopic positions of the succedaneums tooth. At the inter-arch level, all patients needed orthodontic care, 3 patients did not begin their orthodontics. Orthodontic treatments began with an orthopedic phase followed by braces for the majority in 8 patients. Two patients had to undergo orthognathic surgery. Impacted teeth were treated by traction or extraction with further rehabilitation.

Conclusion

The objective is not to simply compensate the iatrogenic hypodontia generated by the surgical procedure but to take into consideration the maxillofacial phenotype, skeletal characteristics and numerous intra- and inter-arch dental anomalies for a healthy oral management.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keyword : Gorlin syndrome, Nevoid basal cell carcinoma syndrome, Odontogenic keratocystic tumors, Orthodontics, Hypodontia


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