Nous décrivons le cas d’un patient de 36 ans avec antécédent de leishmaniose cutanée du poignet gauche à Leishmania braziliensis en 2012 contractée en Guyane à l’occasion d’une mission militaire.

Le patient a été traité par pentamidine 3 injections IV 4mg/kg/j (2 cures à 1 mois d’intervalle en raison d’une évolution défavorable), puis antimoniate de méglumine 4 ampoules/j pendant 28jours en raison d’une récidive avec apparition d’une lésion temporale droite. Il consultait en 2017 pour une plaie narinaire gauche apparue dans les suites d’une septoplastie post-traumatique. Une biopsie endonasale mettait en évidence une inflammation granulomateuse épithélioïde et gigantocellulaire. La biopsie d’une adénopathie cervicale trouvait un aspect identique. Un examen ORL avec fibroscopie montrait de nombreux granulomes naso-sinusiens et laryngés, des cordes vocales et des vallécules. Le scanner TAP montrait des adénopathies cervicales hautes bilatérales. La fibroscopie bronchique avec LBA était normale. Un traitement par corticothérapie orale 0,5mg/kg/j était débuté dans l’hypothèse d’une sarcoïdose à type de lupus pernio, relayée par méthotrexate. En l’absence d’amélioration, une biothérapie par infliximab était introduite en septembre 2020 (6 perfusions au total). Début 2021, le patient présentait des lésions cutanées ulcérées multiples des membres inférieurs puis supérieurs, s’ajoutant à une atteinte ORL déjà décrite en 2017. Un frottis d’une lésion ulcérée et nasale montrait de nombreux corps de Leishman. Une PCR était positive au niveau du nez et d’une plaie d’un membre, avec identification de Leishmania braziliensis (souche identique à celle de 2012 après séquençage). La sérologie était positive (présence d’IgG anti Leishmania sp). Un traitement par amphotéricine B liposomale 250mg/j pendant 5jours puis 250mg/semaine pendant 5 semaines était alors conduit, entraînant une amélioration rapide.

Le traitement de leishmaniose cutanée à L. braziliensis, même bien conduit comme ici, reste difficile, aucun traitement ne mettant à l’abri d’une récidive tardive notamment sous la forme d’une localisation à prépondérance muqueuse. Dans le cas présenté, la récidive a été longtemps mise à tort sur le compte d’une sarcoïdose et entraîné une escalade thérapeutique jusqu’à ce que le diagnostic soit redressé. La leishmaniose cutanéomuqueuse avec atteinte faciale délabrante de type espundia, peut entraîner une obstruction des voies aérodigestives et une altération majeure de la qualité de vie (préjudice esthétique et fonctionnel avec atteinte des cordes vocales et impossibilité de réaliser un exercice physique intense). Il nous semble indispensable de signaler à tout patient ayant été traité pour une leishmaniose à L. braziliensis du risque de rechute tardive, notamment muqueuse, laquelle peut survenir malgré un traitement bien conduit.