Présentation inhabituelle d'une myofibromatose cutanée infantile en plaque unique ulcérée - 29/04/08
N. Delorme [1],
M.-X. Doré [1],
A. Croué [2],
H. Maillard [1],
J.-L. Verret [1]
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Introduction |
La myofibromatose infantile est une tumeur rare d'aspect fibrovasculaire, de localisation solitaire ou multicentrique, cutanée ou plus souvent sous cutanée, parfois osseuse, voire viscérale, survenant généralement avant l'âge de 2 ans. Nous rapportons une observation de myofibromatose infantile du nourrisson dans une forme clinique atypique en plaque unique à centre ulcéré ayant succédé à des papulo-nodules groupés.
Observation |
Un nourrisson était amené en consultation pour l'apparition de papulo-nodules asymptomatiques localisés du dos. L'examen histologique après biopsie partielle montrait un aspect d'histiocytofibrome faisant porter le diagnostic d'histiocytofibromes multiples groupés du dos. Les papulo-nodules confluaient un an plus tard pour former une large plaque au centre ulcéré. L'extension progressive et l'absence de cicatrisation conduisaient à une exérèse chirurgicale permettant de poser histologiquement le diagnostic de myofibromatose.
Discussion |
Le diagnostic de myofibromatose infantile est difficile tant cliniquement qu'histologiquement et repose sur une bonne confrontation anatomoclinique. Les aspects cliniques peuvent être très divers. À notre connaissance, la myofibromatose à type de plaque ulcérée unique n'a jamais été rapportée dans la littérature.
Unusual presentation of infantile myofibromatosis with an ulcered plaque. |
Introduction |
Infantile myofibromatosis is a rare fibrovascular-like, isolated or multicentric tumor, occasionally of the bone or an organ and appearing before the age of 2. We report a case of infantile myofibromatosis in a child in an atypical form with a single, ulcerated plaque and having developed after the onset of clusters of papular nodules.
Observation |
An infant was seen in consultation because of asymptomatic papules that had developed on the back. The histological examination of a partial biopsy revealed a histiocytofibromatus aspect and led to the diagnosis of clusters of multiple histiocytofibromatous. One year later, the papular nodules had converged, forming a large plaque with ulcerated center. The progressive extension and the absence of healing prompted surgical exeresis and the final diagnosis of myofibromatosis.
Discussion |
Diagnosis of infantile myofibromatosis is difficult histologically and clinically and relies on a clear anatomoclinical confrontation. The clinical aspects are varied. To our knowledge, myofibromatosis with a single ulcerated plaque has never been reported in the literature before.
Plan
© 2005 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Vol 132 - N° 4
P. 338-341 - avril 2005 Retour au numéro
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