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Aggressive multimodal therapy of sporadic malignant insulinoma can improve survival: A retrospective 35-year study of 12 patients - 23/09/08

Doi : 10.1016/j.diabet.2008.01.013 
A. Bégu-Le Corroller a, , R. Valéro a, V. Moutardier b, J.-F. Henry c, Y.-P. Le Treut d, M. Gueydan e, C. De Micco f, M. Sierra c, B. Conte-Devolx e, C. Oliver g, D. Raccah h, R. Favre i, L. Digue i, M. Heim j, J.-F. Seitz k, J.-R. Delpero l, B. Vialettes a
a Service de nutrition-maladies métaboliques-endocrinologie, hôpital de la Timone, 264, rue Saint-Pierre, 13005 Marseille, France 
b Service de chirurgie générale, hôpital Nord, Marseille, France 
c Service de chirurgie endocrinienne, hôpital de la Timone, Marseille, France 
d Service de chirurgie générale et transplantation hépatique, hôpital de la Conception, Marseille, France 
e Service d’endocrinologie-diabète et maladies métaboliques, hôpital de la Timone, Marseille, France 
f Service d’anatomie et cytologie pathologiques, hôpital Nord, Marseille, France 
g Service d’endocrinologie–diabète et maladies métaboliques, hôpital Nord, Marseille, France 
h Service de nutrition-maladies métaboliques-endocrinologie, hôpital Sainte-Marguerite, Marseille, France 
i Service d’oncologie médicale, hôpital de la Timone, Marseille, France 
j Service de médecine interne–gérontologie, hôpital Sainte-Marguerite, Marseille, France 
k Service d’oncologie digestive, hôpital de la Timone, Marseille, France 
l Service de chirurgie digestive, institut Paoli-Calmettes, Marseille, France 

Corresponding author.

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Abstract

Aim

Sporadic malignant insulinoma (SMI) is a rare disease, and the consequent paucity of data in the literature and the development of aggressive treatments for liver metastases have led us to retrospectively analyze a series of 12 cases of SMI.

Methods

Every patient presenting with SMI, according to the WHO 2004 histopathology criteria, between 1970 and June 2005 in Marseille was included in the study. Patients with multiple endocrine neoplasia type 1 (MEN-1) and tumours of uncertain malignant potential were excluded.

Results

The ratio of male/female was 4/8, and mean age at diagnosis was 52.5 years. A 48-h fasting test in 10 patients was conclusive in nine, after a mean duration of 12h45min. SMI size ranged from 7–120mm (mean 30.3mm). Six patients had liver metastases and one had isolated lymph-node invasion. Surgery was performed in 12 patients. Five persisting diseases (mean follow-up of 1.8 years) required other treatments (chemoembolization, radiofrequency thermoablation [RFTA], liver transplantation); one patient relapsed 8.5 years after surgery; six were still in complete remission (mean follow-up of 5.8 years), and one patient had died by the time of the 24-month follow-up.

Conclusion

Aggressive sequential multimodal therapy can prolong the survival of patients with SMI even in the presence of liver metastases.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Introduction

Les insulinomes malins sporadiques sont une pathologie rare. Le manque d’informations sur cette pathologie dans la littérature et le développement de traitements agressifs sur les métastases hépatiques nous ont conduit à analyser de façon rétrospective une série de 12 cas d’insulinome malin sporadique.

Patients et Méthodes

Tous les patients d’une métropole régionale présentant un insulinome malin selon les critères de l’OMS de 2004, hors néoplasie endocrinienne multiple de type 1 et tumeurs à risque d’évoluer vers la malignité, avec confirmation anatomopathologique entre 1970 et juin 2005 ont été inclus.

Résultats

Le sex-ratio était de 4H/8F avec un âge moyen au diagnostic de 52,5 ans. L’épreuve de jeûne a pu être effectuée chez dix patients et a été interrompue chez neuf d’entre eux après une durée moyenne de 12 heures 45 minutes. La taille moyenne des tumeurs réséquées était de 7 à 120mm (moyenne 30,3mm). Les 12 patients ont été opérés. Six patients avaient une ou des métastases hépatiques et une patiente avait un envahissement ganglionnaire adjacent au pancréas. Après la chirurgie, six patients avaient une maladie persistante (suivi moyen de 1,8 ans) appelant d’autres traitements (chimioembolisation, radiofréquence, transplantation hépatique, analogues de la somatostatine…), un patient a récidivé 8,5 ans après la chirurgie, six patients sont en rémission complète (suivi moyen de 5,8 ans). Seulement une patiente est décédée après 24 mois de traitement.

Conclusion

Cette étude rétrospective illustre la grande variabilité du pronostic des insulinomes malins sporadiques. Leur habituel bas grade de malignité et leur évolution lente conduit à permettre des traitements agressifs sur les métastases hépatiques. La prise en charge de ces patients demande une collaboration multidisciplinaire pour pouvoir améliorer leur survie.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Sporadic malignant insulinoma, Islet cell tumour, Insulinoma, Tumour, Hyperinsulinism

Mots clés : Insulinome malin sporadique, Tumeur endocrine pancréatique sécrétante, Insulinome, Hyperinsulinisme

Abbreviations : SMI, RFTA


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Vol 34 - N° 4

P. 343-348 - septembre 2008 Retour au numéro

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