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Tularémie sévère mimant une tuberculose ganglionnaire au cours d’un traitement par adalimumab - 30/09/09

Doi : 10.1016/j.annder.2009.01.015 
M.-P. Konstantinou a, , S. Abecassis-Cotta a, L. Valeyrie-Allanore a, N. Ortonne b, M. Maurin c, J.-C. Roujeau a, J. Revuz a, M. Bagot a
a Service de dermatologie, hôpital Henri-Mondor, AP–HP, université Paris-XII, 94010 Créteil cedex, France 
b Service d’anatomie pathologique, hôpital Henri-Mondor, AP–HP, université Paris-XII, 94010 Créteil cedex, France 
c Laboratoire de bactériologie, département des agents infectieux, pôle de biologie, CHU de Grenoble, BP 217, 38043 Grenoble, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Introduction

La tularémie est une anthropozoonose transmise par des petits mammifères (lièvre) et des insectes (tiques, taons). L’agent responsable est Francisella tularensis, bacille Gram négatif intracellulaire facultatif. Nous rapportons un cas de tularémie dans sa forme ulcéroganglionnaire survenue au cours du traitement d’une polyarthrite rhumatoïde par l’adalimumab, un anticorps monoclonal anti-TNF alpha.

Observation

Un homme de 58 ans consultait pour un placard inflammatoire de la jambe gauche centré par une zone nécrotique, associé à une fièvre et une adénopathie inguinale homolatérale. Il avait pour antécédents une primo-infection tuberculeuse et une polyarthrite rhumatoïde traitée depuis un an par méthotrexate et adalimumab. L’interrogatoire précisait la notion d’une morsure de tique quelques semaines auparavant. Une antibiothérapie par doxycycline était prescrite, mais l’adénopathie évoluait progressivement vers l’aggravation et la fistulisation. L’exérèse du ganglion était finalement pratiquée. L’examen histologique révélait une lymphadénite granulomateuse épithélioïde et gigantocellulaire avec nécrose ; la recherche de mycobactéries en culture était négative. La sérologie de la tularémie était positive à un taux significatif et le diagnostic de tularémie ulcéroganglionnaire après morsure de tique était retenu. Ce diagnostic était confirmé secondairement par détection de l’ADN de F. tularensis sur la biopsie ganglionnaire. La doxycycline était poursuivie pendant six semaines. L’infection n’a pas récidivé après un an de recul.

Discussion

Une adénopathie fébrile survenant sous anti-TNF alpha et prenant un aspect histologique de granulome tuberculoïde avec nécrose évoque en premier lieu une réactivation ganglionnaire de tuberculose. Cependant, la notion de morsure de tique et l’impossibilité d’isoler des mycobactéries à partir des multiples prélèvements ont imposé la recherche d’une maladie d’inoculation et conduit finalement au diagnostic de tularémie. Le rôle favorisant des thérapeutiques immunosuppressives dans la survenue de cette forme grave de tularémie doit être évoqué.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Summary

Background

Tularaemia is an anthropozoonosis, transmitted by small mammals (hares) and arthropods (ticks, horseflies). The causative agent is Francisella tularensis, a facultatively intracellular Gram-negative bacillus. We report a case of tularaemia in its ulceroglandular form occurring during methotrexate and adalimumab treatment (Humira®) for rheumatoid arthritis.

Patients and methods

A 58-year-old man with a history of primary tuberculosis receiving adalimumab in combination with methotrexate for rheumatoid arthritis for almost 1 year consulted for a febrile inflammatory plaque on the left leg with a small central necrotic area. An enlarged left inguinal lymph node was present. Doxycycline has previously been prescribed for a tick bite. The lymphadenopathy gradually became enlarged resulting in skin fistulisation. After surgical excision, histopathology revealed epithelioid granulomas accompanied by giant cells and central necrosis. Mycobacterial cultures were negative. Positive tularaemia serology at significant titres suggested a diagnosis of tularaemia, with probable transmission via a tick bite. The diagnosis was confirmed by F. tularensis DNA amplification using PCR on a lymph node biopsy. Doxycycline was continued for a further 6 weeks. One year later, no relapse had occurred.

Discussion

A febrile adenopathy presenting the histological features of necrotic granulomas in a patient receiving anti-TNF alpha treatment initially suggested reactivation of tuberculosis. However, the history of tick bite and failure to isolate mycobacteria from different tissue specimens prompted screening for a tick-borne disease, finally leading to a diagnosis of tularaemia. We discuss the possible relationship between immunosuppression and the clinical course of this rare infection.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Tularémie, Anti-TNF, Adalimumab, Polyarthrite rhumatoïde

Keywords : Tularaemia, Anti-TNF, Adalimumab, Rheumatoid arthritis


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Vol 136 - N° 10

P. 718-722 - octobre 2009 Retour au numéro
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