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Hypoparathyroïdie idiopathique associée à une capsulite rétractile de l'épaule chez deux parents du premier degré - 01/01/03

Doi : 10.1016/S1169-8330(03)00328-4 

Taoufik  Harzy * ,  Karima  Benbouazza,  Bouchra  Amine,  Rachid  Rahmouni,  Najat  Guedira,  Najiaj  Hajjaj-Hassouni*Auteur correspondant. Service de rhumatologie, hôpital Porte-Madeleine, centre hospitalier régional d'Orléans, BP 2439, 45032 Orléans cedex 1, France.

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Résumé

Introduction. - L'association hypoparathyroïdie primitive et capsulite rétractile de l'épaule n'a, à notre connaissance, pas été décrite dans la littérature. Nous rapportons cette association chez 2 membres de la même famille.

Patients. - Observation 1 : Mme M. Z. âgée de 41 ans était suivie depuis 1994 pour une capsulite rétractile idiopathique bilatérale. En 1999, elle avait présenté une hypoparathyroïdie idiopathique se manifestant par des crises simulant une épilepsie, des calcifications des noyaux gris centraux à la tomodensitométrie cérébrale entrant dans le cadre de la maladie de Fahr et une cataracte bilatérale débutante. Après un mois de traitement par les sels de calcium et de la vitamine D une amélioration clinique, biologique et électrique était observée. Observation 2 : Mr M. Z., père de Mme M. Z., âgé de 70 ans, sans antécédents pathologiques particuliers était traité depuis environ 2 ans pour une capsulite rétractile de l'épaule gauche. Un bilan biologique systématique avait révélé une hypoparathyroïdie idiopathique. Sous calcium et vitamine D l'évolution a été bonne.

Conclusion. - Existe-t-il une origine immunologique commune à l'hypoparathyroïdie primitive et à la capsulite rétractile de l'épaule, ou la capsulite rétractile constitue-t-elle une autre manifestation de l'hypoparathyroïdie ? Ces observations suggèrent également l'intervention d'un facteur génétique dans la capsulite rétractile. L'origine génétique de l'hypoparathyroïdie est connue, mais sa physiopathologie demeure imprécise. Nous ne pouvons pas enfin, éliminer l'éventualité d'une pure coïncidence.

Mots clés  : Hypoparathyroïdie ; capsulite rétractile.

Abstract

Introduction. - Primary hypoparathyroidism and adhesive capsulitis of the shoulder in the same patient does not seem to have been reported previously. We report two cases in first-degree relatives.

Patients. - Case 1: In 1999, a 41-year-old woman experienced seizures simulating epilepsy. She had been treated 5 years earlier for idiopathic adhesive capsulitis of both shoulders. Computed tomography of the brain showed calcifications in the basal ganglia meeting criteria for Fahr's disease, and incipient bilateral cataract was found. A diagnosis of idiopathic primary hypoparathyroidism was given. After 1 month of calcium and vitamin D supplementation, improvements were noted in the clinical symptoms, laboratory test, and electroencephalogram. Case 2: The 70-year-old father of case 1, who had an unremarkable medical history, had been receiving treatment for about 2 years for adhesive capsulitis of the left shoulder. Routine laboratory tests disclosed idiopathic primary hypoparathyroidism. The outcome was favorable with calcium and vitamin D supplementation.

Conclusion. - Our cases suggest that there may be a common immunological or genetic basis for primary hypoparathyroidism and adhesive capsulitis. Alternatively, adhesive capsulitis may be a manifestation of hypoparathyroidism. Although genetic factors involved in primary hypoparathyroidism have been elucidated, the pathophysiology of the disease remains unclear. Finally, a chance association remains possible.

Mots clés  : Hypoparathyroidism ; Adhesive capsulitis ; Shoulder.

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Vol 71 - N° 5

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