Le cholestéatome des sinus paranasaux est rare. Une revue de la littérature recense moins d’une trentaine de cas. Il touche principalement le sinus frontal.

Nous rapportons le cas d’un patient de 25 ans ayant présenté une tuméfaction fronto-orbitaire droite douloureuse associée à un œdème palpébral supérieur homolatéral dans un contexte de fièvre à 40°C. L’évolution a été marquée par la survenue d’une crise convulsive généralisée nécessitant sa prise en charge en milieu de réanimation.

Une TDM cérébrale avec injection de produit de contraste iodé a montré un comblement du sinus frontal droit avec lyse de sa table interne. Le patient a été opéré par voie sus-sourcilière avec exérèse complète d’un kyste rempli de débris épidermiques dont l’analyse histologique définitive a conclu à un cholestéatome. Les troubles neurologiques ont régressé complètement en postopératoire. Une IRM de contrôle à deux mois n’a pas objectivé de récidive. Une chirurgie de comblement du sinus frontal droit a été réalisée à quatre mois.

Malgré son caractère bénin, le cholestéatome peut envahir les structures adjacentes entraînant des complications, notamment infectieuses pouvant mettre en jeu le pronostic vital. La TDM et l’IRM sont utiles au diagnostic et au suivi. L’exérèse chirurgicale doit être systématique et complète pour éviter les récidives.