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Erythema nodosum–like lesions in treated Whipple’s disease: Signs of immune reconstitution inflammatory syndrome - 08/08/11

Doi : 10.1016/j.jaad.2008.09.024 
Jörg Schaller, MD a, J. Andrew Carlson, MD, FRCPC b,
a Department of Dermatohistology, Catholic Clinics, Duisburg, Germany 
b Department of Pathology, Divisions of Dermatopathology and Dermatology, Albany Medical College, Albany, New York 

Reprint requests: J. Andrew Carlson, MD, FRCPC, Division of Dermatopathology and Dermatology, Albany Medical College MC-81, Albany, NY 12208.

Abstract

Treatment of systemic infections due to mycobacteria and HIV infection can lead to paradoxical worsening, the immune reconstitution inflammatory syndrome, in a minority of patients. Herein we describe a patient with Whipple’s disease, a chronic systemic inflammatory disease caused by Tropheryma whipplei, who developed cutaneous and later ocular disease after initiation of antibiotic therapy. A 42-year-old man with a 12-year history of arthralgias presented with deteriorating health, including weight loss, diarrhea, fever, and acral hyperkeratosis. Whipple’s disease was suspected and subsequently confirmed by finding periodic acid–Schiff (PAS)–positive foamy macrophages and T whipplei DNA by polymerase chain reaction (PCR) assays in duodenal biopsy specimens. After 5 weeks of antibiotic treatment with ceftriaxone, erythema nodosum (EN)–like lesions developed on the legs and trunk. Notably, lesional and nonlesional skin harbored intracellular and extracellular degenerated bacteria that were associated with a neutrophilic and granulomatous inflammatory response in lesional skin. Continued antibiotic therapy was associated with recurring EN-like skin nodules, orbital swelling, and facial herpes simplex virus 1 infection. Corticosteroid therapy controlled the duration and severity of the EN-like nodules and orbital swelling. Apart from cutaneous hyperpigmentation, skin disease in Whipple’s disease is infrequent and can be categorized as disorders due to malnutrition from malabsorption or so-called reversal reactions consisting of reactive erythemas, and neutrophilic and granulomatous responses to T whipplei, the latter of which can represent an immune reconstitution inflammatory reaction after initiation of antibiotic therapy. Finally, based on the presence of T whipplei in normal skin, skin biopsy may serve as another site for diagnostic testing in patients suspected of having Whipple’s disease.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Abbreviations used : CSF, EN, ENL, IL, IRIS, PAS, PCR


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 Funding sources: None.
 Conflicts of interest: None declared.
 Presented at the 28th Symposium of the International Society of Dermatopathology, Paris, France, November 2007.


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Vol 60 - N° 2

P. 277-288 - février 2009 Retour au numéro
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