Les neuropathies optiques liées au VIH sont rares, en comparaison de celles secondaires aux infections opportunistes chez les patients séropositifs. Nous rapportons le cas d’une patiente de 39ans, suivie pour une séropositivité au VIH, qui a développé une neuropathie optique unilatérale inflammatoire récurrente directement liée au VIH. Nous avons évoqué ce diagnostic étiologique en raison de l’absence d’infections opportunistes ou de cause toxique et du fait de la présence d’une virémie très élevée. Une corticothérapie et la prise effective d’un traitement antirétroviral ont permis une récupération complète. Les neuropathies optiques directement liées au VIH sont rares et leurs mécanismes variables, inflammatoire, dégénératif ou vasculaire. Ce diagnostic doit rester un diagnostic d’élimination à évoquer devant la survenue d’une neuropathie optique chez un patient séropositif.

HIV-related optic neuropathy is rare compared to optic neuropathies secondary to opportunistic infections in seropositive patients. We report the case of a 39-year-old HIV-positive woman referred for unilateral visual loss leading to the diagnosis of recurrent, unilateral, inflammatory optic neuropathy directly associated with HIV. Despite initial recovery after steroid treatment, she relapsed twice. Absence of any opportunist infections or toxic causes and presence of a very high viral load due to non-compliance with treatment led to the diagnosis of HIV-related optic neuropathy. Steroids and effective anti-retroviral treatment resulted in definitive and complete recovery. Inflammatory, degenerative and/or vascular mechanisms have been hypothesized to explain the occurrence of these rare HIV-related optic neuropathies. This diagnosis remains a diagnosis of exclusion to be considered in the work-up of seropositive patients with optic neuropathies.