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Trichodysplasie spinulosique : efficacité d’un traitement par valganciclovir - 24/11/14

Doi : 10.1016/j.annder.2014.09.506 
N. Ropars 1, , C. Chabbert 1, N. Stock 2, S. Minjolle-Cha 3, A. Dupuy 1
1 Dermatologie, CHU Pontchaillou, Rennes, France 
2 Anatomopathologie, CHU Pontchaillou, Rennes, France 
3 Virologie, CHU Pontchaillou, Rennes, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Introduction

La trichodysplasie spinulosique (TS), dermatose rare survenant chez des patients immunodéprimés, est caractérisée par une éruption érythémateuse spiculée hyperkeratosique du visage une alopécie des cils et sourcils.

Observations

Une femme de 55ans, suivie pour une leucémie lymphoïde chronique en rémission, traitée par fludarabine en 2002 et rituximab-fludarabine-cyclophosphamide en 2012, était adressée pour une éruption érythémateuse, hyperkeratosique et spiculée du visage, des épaules et des cuisses, associée à une alopécie des cils et des sourcils. Sur l’histologie : dystrophie pilaire extrême avec anomalie complète de maturation dans le follicule, absence de formation de la tige et présence de grains de kératohyaline confirmant le diagnostic évoqué de TS. Un traitement de 2mois par cidofovir topique à 1 % sur le visage était efficace mais la patiente était demandeuse d’un traitement de l’ensemble du corps. Un traitement par valganciclovir per os 450mg matin et soir – demi-dose en raison d’une insuffisance rénale modérée – pendant 1mois a permis une très nette amélioration de l’état cutané global. Le traitement a été arrêté devant l’apparition d’une cytolyse hépatique.

Discussion

Le TS polyomavirus (TSPV) est un virus à ADN circulaire double brin. Il a été associé à la TS en 2010. La séroprévalence est élevée (70 %) chez les adultes immunocompétents sans manifestation clinique. Une réactivation virale est observée chez les patients immunodéprimés atteints de TS. Plusieurs cas d’efficacité clinique de traitements antiherpétiques (7 avec le cidofovir topique, 4 avec le valganciclovir PO, 1 avec l’aciclovir topique) ont été rapportés. Le ganciclovir est un analogue nucléosidique subissant une première phosphorylation par une thymidine kinase virale spécifique des virus du groupe herpes. Son action vis-à-vis du TSPV dépourvu de thymidine kinase virale est mal comprise. Elle pourrait s’expliquer par une première phosphorylation via les thymidine kinases cellulaires, suffisante pour bloquer les réplications virales et cellulaires.

Conclusion

Un traitement oral par valganciclovir a été cliniquement efficace, sans que son mécanisme d’action vis-à-vis d’un virus sans thymidine kinase virale soit bien compris.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Immunodépression, Polyomavirus, Trichodysplasie


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Vol 141 - N° 12S

P. S454-S455 - décembre 2014 Retour au numéro
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