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Cutaneous manifestations of IgG4-related disease (RD): A systematic review - 21/06/16

Doi : 10.1016/j.jaad.2016.01.046 
Alexandra Charrow, MD, MBE a, Sotonye Imadojemu, MD, MBE b, c, Sasha Stephen, MD c, Temitayo Ogunleye, MD c, Junko Takeshita, MD, PhD c, Jules B. Lipoff, MD c,
a Departments of Internal Medicine and Dermatology, Harvard University, Boston, Massachusetts 
b Department of Internal Medicine, University of Pennsylvania, Philadelphia, Pennsylvania 
c Department of Dermatology, University of Pennsylvania, Philadelphia, Pennsylvania 

Reprint requests: Jules B. Lipoff, MD, Department of Dermatology, University of Pennsylvania, Penn Presbyterian Medical Center, Medical Arts Bldg, Suite 106, 51 N 39th St, Philadelphia, PA 19104.Department of DermatologyUniversity of PennsylvaniaPenn Presbyterian Medical CenterMedical Arts BldgSuite 10651 N 39th StPhiladelphiaPA19104

Abstract

Background

IgG4-related disease (RD) is a recently described fibroinflammatory condition with both cutaneous and systemic manifestations. To our knowledge, the cutaneous manifestations have not been well characterized or systematically investigated to date in the literature.

Objective

We sought to describe the cutaneous manifestations of IgG4-RD to guide clinical practice, aid in the diagnosis of IgG4-RD, and contribute to the creation of robust cutaneous diagnostic criteria.

Methods

A systematic search of peer-reviewed publications pertaining to cutaneous manifestations of IgG4-RD yielded 56 cases from 32 case reports and series. The clinical findings among the diagnostic categories were compared.

Results

Forty cases of IgG4-RD with cutaneous disease were identified. Cutaneous head and neck involvement was significantly associated with a diagnosis of IgG4-RD (P = .02). Macules and bullae were not described in any of the included cases. Among cases of systemic IgG4-RD, cutaneous head and neck involvement was most common and statistically significantly associated with the diagnosis of IgG4-RD (P = .001).

Limitations

These findings are limited by reporting and publication bias of particular cases and by small sample size.

Conclusions

Papules, plaques, and nodules of the head and neck appear to characterize patients with cutaneous IgG4-RD, which nevertheless usually presents with systemic manifestations.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key words : cutaneous manifestations, diagnosis, fibroinflammatory, hyper-IgG4 disease, IgG4-related disease, IgG4-related sclerosing disease, IgG4-related systemic disease, lymphoplasmacytic infiltrate


Plan


 Drs Charrow and Imadojemu contributed equally and are co-first authors.
 Funding sources: None.
 Disclosure: Dr Takeshita has a grant from Pfizer and received payment for CME work related to psoriasis. Dr Lipoff received a Pfizer Independent Grant for Learning and Change from the American Academy of Dermatology. Drs Charrow, Imadojemu, and Ogunleye have no conflicts of interest to declare.


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