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The scalp hair collar and tuft signs: A retrospective multicenter study of 78 patients with a systematic review of the literature - 18/04/17

Doi : 10.1016/j.jaad.2016.08.046 
Didier Bessis, MD a, y, , Michèle Bigorre, MD b, Nausicaa Malissen, MD a, Guillaume Captier, MD, PhD b, Christine Chiaverini, MD c, Claire Abasq, MD d, Sébastien Barbarot, MD, PhD e, Olivia Boccara, MD f, Emmanuelle Bourrat, MD g, Hassan El Fertit, MD h, Catherine Eschard, MD i, Thomas Hubiche, MD j, Jean-Philippe Lacour, MD, PhD c, Nicolas Leboucq, MD k, Emmanuel Mahé, MD, PhD l, Stéphanie Mallet, MD m, Myriam Marque, MD n, Ludovic Martin, MD, PhD o, Juliette Mazereeuw-Hautier, MD, PhD p, Nathalie Milla, MD a, Alice Phan, MD, PhD q, Patrice Plantin, MD r, Marie-Christine Picot, MD, PhD s, Eve Puzenat, MD t, Valérie Rigau, MD, PhD u, Pierre Vabres, MD, PhD v, Sylvie Fraitag, MD w, Franck Boralevi, MD, PhD x
on behalf of the

Groupe de Recherche Clinique en Dermatologie Pédiatrique

a Department of Dermatology, Saint-Eloi Hospital, Montpellier, France 
c Department of Dermatology, Archet-2 Hospital, Nice, France 
d Department of Dermatology, Brest University Hospital, Brest, France 
e Department of Dermatology, Hôtel-Dieu Hospital, Nantes, France 
i Department of Dermatology, Robert-Debré Hospital, Reims, France 
l Department of Dermatology, Argenteuil Hospital, Argenteuil, France 
m Department of Dermatology, Timone Hospital, Marseille, France 
n Department of Dermatology, Caremeau Hospital, Nîmes, France 
o Department of Dermatology, Angers University Hospital, Angers, France 
p Department of Dermatology, National Center for Rare Skin Disorders, Larrey Hospital, Toulouse, France 
r Department of Dermatology, Quimper Hospital, Quimper, France 
t Department of Dermatology, Besançon University Hospital, Besançon, France 
v Department of Dermatology, Bocage Hospital and Bourgogne Medical University, Dijon, France 
b Department of Infantile Plastic Surgery, Lapeyronie Hospital, Montpellier, France 
f Department of Pediatric Dermatology, Necker-Enfants Malades Hospital, Paris, France 
g Department of Pediatric Dermatology, Robert-Debré Hospital, Paris, France 
q Department of Pediatric Dermatology, Femme-Mère-Enfant Hospital and Claude-Bernard Lyon 1 University, Lyonm, France 
x Department of Pediatric Dermatology, National Center for Rare Skin Disorders-Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM) U1035, Bordeaux, France 
h Department of Infantile Neurosurgery, Caremeau Hospital, Nîmes, France 
j Department of Dermatology and Infectious Diseases, Fréjus Hospital, Fréjus, France 
k Department of Neuroradiology, Gui de Chauliac Hospital, Montpellier, France 
s Unit of Clinical Research and Epidemiology, Department of Medical Information, Antonin Balmes Hospital, Montpellier, France 
u Department of Pathology, Montpellier University Hospital, Montpellier, France 
w Department of Pathology, Necker-Enfants Malades University Hospital, Paris, France 
y Montpellier University Hospital and Institut National de la Santé et de la Recherche Médicale (INSERM) U1058, Montpellier, France 

Reprint requests: Didier Bessis, MD, Department of Dermatology, Saint-Eloi Hospital, CHRU Montpellier, 80, Ave Augustin Fliche, 34295 Montpellier Cedex, France.Department of DermatologySaint-Eloi Hospital, CHRU Montpellier, 80, Ave Augustin Fliche, 34295 Montpellier CedexFrance

Abstract

Background

Hair collar sign (HCS) and hair tuft of the scalp (HTS) are cutaneous signs of an underlying neuroectodermal defect, but most available data are based on case reports.

Objective

We sought to define the clinical spectrum of HCS and HTS, clarify the risk for underlying neurovascular anomalies, and provide imaging recommendations.

Methods

A 10-year multicenter retrospective and prospective analysis of clinical, radiologic, and histopathologic features of HCS and HTS in pediatric patients was performed.

Results

Of the 78 patients included in the study, 56 underwent cranial and brain imaging. Twenty-three of the 56 patients (41%) had abnormal findings, including the following: (1) cranial/bone defect (30.4%), with direct communication with the central nervous system in 28.6%; (2) venous malformations (25%); or (3) central nervous system abnormalities (12.5%). Meningeal heterotopia in 34.6% (9/26) was the most common neuroectodermal association. Sinus pericranii, paraganglioma, and combined nevus were also identified.

Limitations

The partial retrospective design and predominant recruitment from the dermatology department are limitations of this study.

Conclusions

Infants with HCS or HTS are at high risk for underlying neurovascular anomalies. Magnetic resonance imaging scans should be performed in order to refer the infant to the appropriate specialist for management.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key words : cephalocele, hair collar, hair tuft, membranous aplasia cutis, meningocele, paraganglioma, sebaceous nevus, sinus pericranii, smooth muscle cell nevus

Abbreviations used : CI, CNS, CSR, CT, CU, HCS, HTS, MAC, MRI, PCP, SP, TFU


Plan


 Funding sources: None.
 Conflicts of interest: None declared.


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Vol 76 - N° 3

P. 478-487 - mars 2017 Retour au numéro
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