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Journal de radiologie
Vol 79, N° 4  - mars 1998
p. 337
Doi : JR-03-1998-79-4-0221-0363-101019-ART80
LA SPONDYLODISCITE INFLAMMATOIRE COMME MANIFESTATION RADIOLOGIQUE UNIQUE DU SAPHO
 

JE Cabay, S Marcelis et RF Dondelinger
LA SPONDYLODISCITE INFLAMMATOIRE COMME MANIFESTATION RADIOLOGIQUE UNIQUE DU SAPHO

J Radiol 1998; 79 : 337-340

© Editions françaises de radiologie, Paris, 1998.

FAIT CLINIQUE

JR 519

JE Cabay, S Marcelis et RF Dondelinger

ABSTRACT

Inflammatory spondylodiscitis as a unique radiological manifestation of the SAPHOsyndrome

We describe two cases of SAPHO with an exclusive spinal involvement. Diagnosis wasestablished by sterno-clavicular arthralgias, palmar and plantar pustulosis and byradiological signs of inflammatory spondylodiscitis and vertebral osteitis.Spondylodiscitis and medullary edema resolved as shown by MRI after administration ofsteroids in one case and methotrexate in the other.

Key words:

SAPHO. Spondylodiscitis. Spondylarthropathy. Methotrexate.

J Radiol 1998;79:337-40.

R+SUM+

Nous décrivons deux cas de SAPHO à localisation exclusivement vertébrale. Lediagnostic a été posé par l'association d'arthralgies sterno-claviculaires, d'unepustulose palmo-plantaire ainsi que de signes radiologiques de spondylodisciteinflammatoire et d'ostéite vertébrale. L'IRM a démontré la résolution de laspondylodiscite et de l'oedème intramédullaire après corticothérapie dans le premiercas et méthotrexate dans le second.

Mots-clés :

SAPHO. Spondylodiscite. Spondylarthropathie. Méthotrexate.

INTRODUCTION

Nous rapportons deux cas de patientes présentant des signes de synovite, d'acné, depustulose, d'hyperostose et d'ostéite évoquant un syndrome de SAPHO (1). Les signesradiologiques de ce syndrome sont localisés dans nos deux cas, exclusivement au niveauvertébral. Une atteinte radiologique vertébrale unique n'a, à notre connaissance,jamais été décrite. L'IRM permet d'étayer le diagnostic, d'évaluer l'extension etl'évolution des lésions.

CAS CLINIQUES

Cas no 1

Une patiente, âgée de 60 ans, présente des lombalgies chroniques réduisant samobilité, accompagnées d'arthralgies sterno-claviculaires évoluant par poussées. Ellesignale l'apparition d'une pustulose palmo-plantaire. Une hyperfixation intense à lascintigraphie osseuse est objectivée au niveau des disques D7-D8 et L5-S1, ainsi qu'unefaible fixation au niveau de l'articulation sterno-claviculaire gauche. Les radiographiesstandard montrent des signes de spondylodiscite au niveau D7-D8. Les articulationssterno-claviculaires, étudiées en radiographie et en coupes tomodensitométriques fines,sont normales. La vitesse de sédimentation est de 70 mm à la première heure, lefibrinogène à 7,8 mg/l et la protéine-C-réactive à 60 mg/l. Le facteur rhumatoïdeest négatif. Le diagnostic de SAPHO est posé sur la base de l'association de pustulose,d'arthralgies sterno-claviculaires et de signes radiologiques de spondylodiscite. Lapatiente est traitée par corticoïdes (Méthylprednisolone 20 mg/jour) en phase aiguë,puis par colchicine (1 mg/jour). Après 18 mois de traitement, la pustulosepalmo-plantaire a considérablement régressé et les signes inflammatoires ont disparu.Les radiographies de contrôle montrent un aspect déchiqueté et sclérosécaractéristique de spondylodiscite des plateaux vertébraux de D7 et de D8 ainsi qu'unehyperostose de leur partie antérieure

(fig. 1 a)

. Des signes d'ostéitecaractérisés par une ostéocondensation vertébrale sont visibles aux niveaux L2, L4 etL5, et sont associés à des signes de spondylodiscite au niveau L3-L4

(fig. 1 b).

L'IRM de la colonne lombo-sacrée, réalisée en séquences spin-écho dans un plansagittal, montre une zone antérieure hyperintense en séquences pondérées T2 des corpsvertébraux L4 et L5. Cette zone, hypointense en séquences pondérées T1

(fig. 2 a),

rehaussée après injection de Gadolinium est caractéristique d'un oedèmeintramédullaire. On note également un rehaussement modéré des disques L3-L4 et L4-L5

(fig.2 b).

Les tissus mous paravertébraux et les espaces épiduraux sont normaux. L'aspectIRM consiste en une discite chronique en L1-L2, L3-L4 et L4-L5 sans extension au niveaudes tissus mous, associée à un oedème intramédullaire en L4 et L5. Sous l'effet dutraitement, la patiente devient asymptomatique. La colchicine seule est maintenue.Cependant, la discite résiduelle persiste comme le démontre l'IRM.

Cas no 2

Une patiente, âgée de 49 ans, se plaignant de lombalgies sévères et présentant unepustulose plantaire est hospitalisée pour examens complémentaires. La scintigraphieosseuse corps entier met en évidence un foyer hyperfixant au niveau L5-S1. Lesradiographies de la colonne lombaire montrent une spondylodiscite en L5-S1. Lesradiographies des articulations sterno-claviculaires et des côtes sont normales. Lestomographies conventionnelles en balayage complexe, d'une épaisseur de 4 mm, réaliséesdans un plan sagittal, montrent une sclérose de la portion supérieure du sacrum enfaveur d'une ostéite. L'IRM montre un disque hypointense en séquences pondérées T1 auniveau L4-L5 par rapport aux disques sus-jacents, ainsi qu'un signal hypointense de laportion antéro-inférieure du corps vertébral de L5

(fig. 3 a).

Cette zone estrehaussée après injection de Gadolinium

(fig. 3 b)

. En séquences pondérées T2,elle apparaît hyperintense et correspond à une ostéite associée à une hyperostoseantérieure. Le disque apparaît hyperintense dans sa partie centrale évoquant unediscite L5-S1

(fig. 4 a)

. Aucune altération des tissus mous n'est démontrée. Unsyndrome inflammatoire est noté, comprenant une vitesse de sédimentation à 80 mm à lapremière heure et une protéine-C-réactive à 35 mg/L. La spondylodiscite et l'ostéiteen association avec la pustulose plantaire suggèrent le diagnostic de SAPHO. Après deuxmois de traitement par méthotrexate (7,5 mg/semaine per os), la patiente devientasymptomatique. Les radiographies de contrôle du rachis lombaire demeurent inchangées.L'IRM montre cependant la persistance d'un hyposignal en séquences pondérées T1 auniveau du disque L5-S1 ainsi qu'un rehaussement modéré après Gadolinium. Les corpsvertébraux, en revanche, retrouvent leur aspect normal

(fig. 4 b).

DISCUSSION

L'acronyme SAPHO a été introduit dans la littérature en 1987 pour désigner uneentité mal définie regroupant entre autres l'hyperostose sterno-claviculaire (2),l'ostéite rhumatismale aseptique (1), la spondylarthropathie associée à l'acné (3).Cinq diagnostics cliniques ou radiologiques permettent d'identifier le SAPHO ; lasynovite, l'acné, la pustulose palmo-plantaire, l'hyperostose ou l'ostéite. Lacoexistence de ces signes n'est pas obligatoire pour poser le diagnostic. L'associationd'une seule pathologie dermatologique (pustulose palmo-plantaire ou acné) et d'une seulepathologie osseuse (ostéite, arthrite, discite et hyperostose) est suffisante (4).Cependant, en cas d'arthrite sterno-claviculaire typique, même en l'absence de signescutanés, le diagnostic de SAPHO a parfois été avancé (5). Cet acronyme est donc avanttout fondé sur la présence d'une hyperostose sterno-claviculaire. Plusieurs auteursintègrent cette hyperostose claviculaire aux spondylarthropathies rencontrées dans laspondylarthrite ankylosante, le syndrome de Fiessinger-Leroy-Reiter, les entéropathieschroniques ou le rhumatisme psoriasique (6). Ces nombreuses incertitudes nosologiques onten commun l'atteinte inflammatoire de l'os trouvant son origine sur les enthèses.Certains regroupent le SAPHO parmi les enthésiopathies (7, 8). La régionsterno-costo-claviculaire est en effet riche en insertions capsulo-ligamentaires ettendineuses. En cas d'hyperostose sterno-claviculaire, on objective une ossificationprogressive de la capsule sternochondro-claviculaire et des ligaments sterno-claviculairesavec hypertrophie de l'extrémité interne de la clavicule. Ces même enthésitesossifiantes sont rencontrées sur le rachis. L'insertion osseuse de l'anneau fibreux estune enthèse qui peut également être le signe d'une atteinte inflammatoire et par lasuite, en phase cicatricielle, s'ossifier et former des syndesmophytes. Les lésionsostéo-articulaires de SAPHO peuvent être de topographie variable : elles sont le plusfréquemment rencontrées au niveau de l'articulation sterno-claviculaire, de la portionantérieure des côtes et des articulations chondrosternales ; les localisations les moinsfréquentes sont le fémur, le tibia, l'os iliaque, la mandibule et le rachis (9). Lascintigraphie osseuse au technétium permet de détecter une atteinte précoce de SAPHOpar une captation isotopique marquée. Chez l'une de nos patientes, aucune atteinte del'articulation sterno-claviculaire n'était notée, tant à la scintigraphie osseuse qu'enradiographie conventionnelle. Chez l'autre, un foyer d'hyperfixation de faible intensitéétait décelé au niveau de l'articulation sterno-claviculaire gauche à la scintigraphieosseuse ; l'examen tomodensitométrique complémentaire était cependant normal. Enrevanche, une hyperfixation isotopique rachidienne marquée était observée chez nos deuxpatientes. L'atteinte vertébrale du SAPHO peut être polymorphe : une sclérosevertébrale débutante au niveau de la portion antérieure du corps vertébral etentreprenant progressivement un ou plusieurs corps vertébraux, une spondylodiscite, uneossification paravertébrale, une syndesmophytose ou encore une sacro-iliite (10-12).Vingt pour cent des patients développant une hyperostose sterno-claviculaire présententaussi une atteinte vertébrale. Un aspect semblable à la maladie de Forestier estobservé chez 6 % des patients. Les ponts osseux sont cependant rarement rencontrés. Enrevanche, on peut observer une hyperostose avec peu de construction osseuse, ainsi qu'unaspect flou de la corticale (5). Dans nos deux cas, l'atteinte vertébrale estcaractérisée par une ostéosclérose et une spondylodiscite ; les espaces épiduraux etles tissus mous paravertébraux sont normaux. La localisation vertébrale la plusfréquemment rencontrée est le rachis dorsal (13) ; chez nos deux patientes, l'atteintelombaire touche deux niveaux adjacents et est associée à une atteinte dorsale chez l'uned'entre elles. Les mêmes signes radiologiques de spondylodiscite peuvent aussi se voirdans les stades précoces de spondylarthrite ankylosante (14). De même, l'ossificationparavertébrale décrite dans certains cas de SAPHO peut ressembler à l'arthropathiepsoriasique (15). Chez nos patientes, aucun signe de sacro-iliite n'est noté. La discite,observée en IRM, apparaît similaire à celle visualisée dans la spondylarthriteankylosante et les spondylarthropathies secondaires à une insuffisance rénale chroniqueou à l'hémodialyse au long cours. Les dépôts de cristaux de pyrophosphate de calciumet d'amyloïdose sont à l'origine de la discite dans ces deux dernières entités (16).La discite du SAPHO, observée en IRM, diffère de la discite typique à germes pyogènes,vu l'absence d'épidurite, de micro-abcès ainsi qu'un aspect limité des érosions avectout au plus une infiltration des tissus mous en regard d'une hyperostose (17). Cependant,bien que la plupart des prélèvements bactériologiques se soient révélés négatifs,dans quelques cas, le germe Propionibacterium acnes a été isolé, ce qui peut rapprocherla spondylodiscite du SAPHO des spondylodiscites septiques (18). En comparaison avec lesradiographies standard, l'IRM établit une bonne corrélation entre le stade de la maladieet les symptômes cliniques. Elle permet notamment de suivre l'évolution de la maladiepar la variation de signal du disque et du corps vertébral lors des deux phases,inflammatoire et cicatricielle, de la maladie. Elle démontre aussi l'efficacité dutraitement par le rétablissement d'un signal graisseux normal de la moelle osseuse. Cetteobservation a été confirmée chez notre seconde patiente traitée par méthotrexate(19).

En conclusion, ces deux localisations rachidiennes uniques de SAPHO démontrent leslimites d'intégration de signes cliniques et radiologiques au sein d'une seule entiténosologique qui présente des frontières mal définies avec d'autres pathologies, enl'occurrence, rhumatismales ou dermatologiques. Cependant, devant l'association d'unespondylodiscite inflammatoire et d'une pustulose palmo-plantaire, le SAPHO présentel'avantage d'éliminer d'autres types de spondylarthropathies. C'est pourquoi, la listedes diagnostics différentiels de la discite aseptique devrait inclure le SAPHO, même enl'absence de manifestation ostéo-articulaire ; dans cette condition, les lésionscutanées doivent être délibérément recherchées.

Département d'Imagerie Médicale, Domaine Universitaire du Sart-Tilman B 35, B- 4000Liège 1 (Belgique)

Correspondance : RF Dondelinger

Fig. 1 :

a : Colonne dorsale (vue de profil) : sclérose, irrégularités et hyperostose de lapartie antérieure des plateaux vertébraux de D7 et de D8 (*).

b : Colonne lombaire (vue postéro-antérieure) : mêmes signes aux niveaux L2, L4, L5(*) avec discite en L3-L4 (*).

Fig. 1 :

a : Dorsal spine (lateral view) : sclerosis, end plate irregularities andhyperostosis of D7 and D8 (*).

b : Lumbar spine (postero-anterior view) : same signs at the level of L2, L4, L5(*), with discitis at L3-L4 (*).

Fig. 2 :

a : IRM du rachis lombaire (coupes sagittales spin-écho T1) : hyposignal de la partieantérieure des corps vertébraux de L4 et de L5 (*).

b : Après injection de Gadolinium, disparition de l'hyposignal des corps vertébrauxde L4 et de L5. Rehaussement discret des disques L3-L4 et L4-L5, secondaire à unepersistance de la discite résiduelle (*).

Fig. 2 :

a : MRI of the lumbar spine (spin-echo T1 weighted images in sagittal plane) :hyposignal intensity of the vertebral body of L4 and L5 anteriorly (*).

b : After administration of gadolinium, disappearance of the hyposignal of thevertebral body of L4 and L5. Discreet captation of the disk L3-L4 and L4-L5, secondary topersistant discitis (*).

Fig. 3 :

a : IRM du rachis lombaire (coupes sagittales spin-écho T1) : hypointensité du disqueL5-S1, par rapport aux disques sus-jacents et érosions des plateaux vertébraux adjacents(*). Hypointensité de la partie antéro-inférieure du corps vertébral de L5 (*).

b : Après injection de Gadolinium : rehaussement du disque L5-S1 (*) et du corpsvertébral de L5 (*).

Fig. 3 :

a : MRI of the lumbar spine (spin echo T1 weighted images in a sagittal plane) :hyposignal intensity of the disk L5-S1, in comparison with the adjacent disks, anderosions of the corresponding end plates (*). Hyposignal intensity of the antero-inferiorpart of the body of L5 (*).

b : After injection of Gadolinium : captation at the disk space L5-S1 (*) and in thevertebral body of L5 (*).

Fig. 4 :

a : IRM du rachis lombaire (coupes sagittales spin-écho T2) : hyperintensité de lapartie antéro-inférieure du corps vertébral de L5 (*).

b : Après injection de Gadolinium, rétablissement du signal hyperintense normal de lamoelle osseuse des corps vertébraux de L5 et S1 après traitement médical (*).

Fig. 4 :

a : MRI of the lumbar spine (spin-echo T2 weighted images in a sagittal plane) :hypersignal intensity of the antero-inferior part of the body of L5 (*).

b : MRI of the lumbar spine (spin echo T1 weighted images after injection ofGadolinium in a sagittal plane) : reappearance of a hyperintense signal of fatty bonemarrow of the vertebral bodies of L5 and S1, after medical therapy (*).

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