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Journal de radiologie
Vol 82, N° 4  - mai 2001
p. 491
Doi : JR-04-2001-82-4-0221-0363-101019-ART9
Fait clinique

Anomalie de développement de l'os hyoïde : une cause inhabituelle de dysphagie
 

Fait clinique

Journal de radiologie2001; 82: 491-494
© Éditions françaises de radiologie, Paris, 2001

A Boyadjian (1), K Marsot-Dupuch (1), E Schmitt (2), CH Chouard (2), JM Tubiana (1)

(1)Service de Radiologie
(2)Service d'ORL, Hôpital Saint-Antoine, 184, rue du Faubourg St-Antoine, 75012 Paris.

SUMMARY

Developmental anomaly of the hyoid bone: an unusual cause of dysphagia

We report the case of a hyoid syndrome caused by a developmental anomaly of the second branchial cleft, presenting at adult age by dysphagia without any abnormality detected at the barium swallow and at naso-pharyngeal endoscopy, first examinations to perform in case of dysphagia. The MRI findings of this anomaly showed a hyperintense well-limited vallecular mass syndrome. The diagnosis of hyoid bone anomaly was established at spiral CT with 3D reconstructions showing an incurvated and elongated lesser cornua causing persistant impingement on the lateral wall of the oropharynx. CT scan performed during Valsalva manoeuver showed the persistance of the compression during pharyngeal insufflation.

Key words : Dysphagia. , MR. , Pharynx abnormalities. , Computed tomography (CT), three dimensional.

J Radiol 2001;82:491-4

RÉSUMÉ

Les auteurs rapportent le cas d'un syndrome hyoïdien dû à une anomalie de développement du deuxième arc branchial révélé à l'âge adulte par des dysphagies aux solides, sans anomalie détectée au transit pharyngé et à l'endoscopie naso-pharyngée, premiers examens à réaliser en cas de dysphagie. L'IRM montrait un syndrome de masse oropharyngée bien limitée en hypersignal. Le diagnostic de l'anomalie de l'os hyoïde a été établi sur le scanner spiralé avec reconstructions 3D montrant une petite corne incurvée et allongée avec empreinte sur la paroi latérale de l'oropharynx. Le scanner réalisé en Valsalva montrait la persistance de la compression lors de l'insufflation pharyngée.

Mots clés : Dysphagie. , IRM. , Anomalies pharyngées. , Tomodensitométrie 3D.


Introduction

L'examen des troubles de la déglutition est difficile en l'absence de cause évidente telle qu'une lésion neurologique, un traumatisme, une tumeur pharyngo-laryngée ou une ostéophytose étendue du rachis cervical.

Une anomalie morphologique de l'axe pharyngo-laryngé doit toujours être cherchée, en particulier le syndrome stylo-hyoïdien. Le diagnostic d'une anomalie d'allongement du processus styloïde est relativement facile sur les radiographies standard. Cependant, le diagnostic du syndrome stylo-hyoïdien peut être difficile quand l'examen clinique n'oriente pas vers ce syndrome et que l'anomalie se situe au niveau du développement de l'os hyoïde.

Grâce à ce cas clinique, nous proposons de rappeler l'anatomie de l'os hyoïde et ses variantes, de définir le syndrome stylo-hyoïdien et d'en décrire l'imagerie TDM et IRM.

Observation

Monsieur J., 30 ans, sans antécédent, se plaignait depuis plusieurs mois d'une dysphagie aux solides. Cette dysphagie était isolée, sans douleur cervico-faciale, sans altération de l'état général ni amaigrissement. L'examen clinique et la fibroscopie pharyngée étaient négatifs, en dehors d'une hypertrophie de la région amygdalienne et de la base de la langue. Aucun antécédent traumatique n'existait. L'IRM cervicale pharyngo-laryngée montrait une déformation de la partie moyenne paramédiane gauche de la base de la langue, due à une formation bien limitée de 1 cm de diamètre, donnant une empreinte sur la face antérieure du bord libre de l'épiglotte. Cette formation était en hypersignal modéré T1 figure 1, sans rehaussement après injection de Gadolinium et non visible en T2. Elle apparaissait adhérente à l'os hyoïde, en haut et en dedans de celui-ci. Les séquences rapides (FL2D, TR = 7, TE = 3, T Acq. = 0,36 sec) étudiant la mobilité de l'axe pharyngo-laryngé montraient la mobilité de cette structure, indépendante de la base de la langue sur laquelle elle donnait une empreinte intermittente. Il existait un processus styloïde long bilatéral, visible comme une formation arrondie en hyposignal sur la séquence T1 dans le plan axial, siégeant en avant de la carotide externe dans la région amygdalienne, figure 2. Le transit pharyngé ne montrait pas d'anomalie du plissement muqueux, d'anomalie pariétale ou de reflux gastro-oesophagien, mais l'étude de la région valléculaire était imparfaite par mauvaise adhérence de la baryte. Le scanner spiralé réalisé en apnée et en Valsalva montrait une hypertrophie importante avec horizontalisation de la petite corne gauche de l'os hyoïde, donnant une empreinte dans la région valléculaire, figure 3, surmontée par un processus styloïde long arrivant au niveau de la petite corne, figure 4. L'effet de masse sur la paroi valléculaire persistait lors des manoeuvres de Valsalva, figure 5. Un traitement anti-inflammatoire a été institué, le patient refusant l'intervention de première intention.

Discussion

Le syndrome hyoïdien est défini par un ou plusieurs symptômes en rapport avec l'appareil hyoïdien qui inclut le processus styloïde, les ligaments stylo-hyoïdiens, l'os hyoïde et la membrane thyro-hyoïdienne [1]. L'os hyoïde est une structure très mobile, maintenue en place par les muscles sus et sous-hyoïdiens dont la base d'insertion est étroite. Durant l'inspiration, il est situé au bord supérieur de C3 et durant l'expiration à son bord inférieur. Il est constitué d'un corps et de deux structures paires, les grandes et petites cornes. Il est suspendu au processus styloïde par les ligaments stylo-hyoïdiens qui s'attachent aux petites cornes. Ces ligaments peuvent s'ossifier complètement ou partiellement. Cette ossification partielle peut être à l'origine d'une pseudo-articulation. Le tendon intermédiaire du digastrique fait partie de l'appareil hyoïdien. Il perfore le muscle stylo-hyoïdien et s'attache au corps et à la grande corne par un tendon aponévrotique, entouré parfois d'une membrane synoviale [2].

Les petites cornes de l'os hyoïde sont en forme de cône, unies au corps par une diarthrodèse qui persiste durant la vie adulte, s'ankylosant parfois. Rarement, la petite corne s'articule avec la grande corne. Ces cornes sont des osselets apparaissant durant les 1re et 2e années de la vie. Elles apparaissent allongées en cas d'une fusion avec un ligament stylo-hyoïdien ossifié [2].

Embryologiquement, la petite corne, la partie supérieure du corps de l'os hyoïde, le processus styloïde ainsi que le ligament et le muscle stylo-hyoïdiens (innervé par le VII) dérivent du 2arc branchial, alors que la grande corne, la partie inférieure du corps et le muscle stylo-pharyngien (innervé par le IX) dérivent du 3e arc [3]. Des noyaux d'ossification différents existent pour chacune de ces structures. L'ossification commence durant le 5e mois de la vie foetale, de sorte que ces structures sont présentes à la naissance. Elles sont analysables radiologiquement dans 59 à 75 % des cas [2].

Le syndrome hyoïdien a été décrit pour la première fois, par Eagle en 1937, comme un processus styloïde long à l'origine de troubles pharyngés [4]. Brown, en 1954, décrit les symptômes liés à l'os hyoïde comme une sensibilité au niveau de la grande corne [5]. En 1968, Steinman décrit le même syndrome en l'absence de processus styloïde long [6]. Shenoi décrit, en 1972, le syndrome stylo-hyoïdien comme une sensibilité au niveau de la petite corne de l'os hyoïde et sur la présence d'une ossification du ligament stylo-hyoïdien [7]. Finalement, en 1975, Kopstein regroupe les différents symptômes liés à l'appareil hyoïdien dans une entité appelée le syndrome hyoïdien [1]. Aucun auteur ne rapporte une anomalie de la petite corne de l'os hyoïde à l'origine de ce syndrome.

Le diagnostic de ce syndrome peut être difficile, car le patient se présente souvent avec une symptomatologie aspécifique à type de dysphagie, de cervicalgie, d'odynophagie ou de douleurs à la rotation de la tête irradiant aux oreilles, à la face et à la mandibule. Le diagnostic repose sur la présence d'un « index de suspicion » élevé lors de l'examen clinique ; celui-ci devant en première intention éliminer les pathologies à l'origine de symptômes similaires : pathologies de l'articulation temporo-mandibulaire et dentaires, arthrites cervicales, diverticules oesophagiens, tumeurs, corps étrangers et amygdalites chroniques [1]. En l'absence de ces pathologies, le syndrome hyoïdien doit être évoqué. Le processus styloïde est une structure située entre l'artère carotide interne (ACI) et l'artère carotide externe (ACE) qui mesure en moyenne 2,5 cm de hauteur. Un processus styloïde est dit long quand il mesure plus de 2,5 cm. Il peut atteindre 7 à 7,5 cm en cas de calcification du ligament stylo-hyoïdien. Il peut être dévié en dedans et donner un syndrome de masse sur la région amygdalienne à l'origine de douleurs pharyngées [8].

D'autre part, la déviation de courbure du processus styloïde peut comprimer les parois vasculaires, stimuler les récepteurs nociceptifs situés dans l'adventice des vaisseaux et entraîner des douleurs sur leur trajet. Dans le cas ou l'ACI est stimulée, la douleur est ressentie dans la région pariétale et irradie à la région ophtalmique. Dans le cas ou l'ACE est stimulée, la douleur prédomine à la face dans la région sous-orbitaire [9].

Par ailleurs, le syndrome hyoïdien peut être dû à une tendinite d'insertion des muscles sus et sous-hyoïdiens ou à une tendinite du ligament stylo-hyoïdien qui va entraîner une sensibilité dans la région de la petite corne. L'os hyoïde étant une structure très mobile, les tendons d'insertion des ligaments et muscles sont exposés au stress mécanique, d'autant que leur base d'insertion est étroite ; dans ce cas, la rotation de la tête vers le côté douloureux étire les muscles et exacerbe les douleurs [6]. Le stress mécanique peut être à l'origine de dégénérescence et d'inflammation des fibres du ligament stylo-hyoïdien à son insertion, hypothèse confirmée par la disparition des douleurs après infiltration locale de corticostéroïdes [9]. L'hypothèse pathogénique retenue en cas d'hypertrophie de la petite corne, est que les troubles de la déglutition sont secondaires à la gêne mécanique causée par le syndrome de masse sur les vallécules et à la gêne causée par la contraction des muscles hyoïdiens et du ventre antérieur du digastrique, muscles ayant un rôle dans la cinétique de l'os hyoïde pendant la déglutition. Cette hypertrophie constitue une variante inhabituelle du syndrome hyoïdien. L'origine de cette anomalie semble être malformative, due à une anomalie de développement du 2e arc branchial car unilatérale, et non axée par le processus styloïde. Une origine traumatique paraissait une hypothèse plausible, mais l'interrogatoire rétrospectif du patient n'a retrouvé aucun antécédent de traumatisme, ni de pratique de sport violent.

Le premier examen à réaliser en cas de suspicion de syndrome hyoïdien est une radiographie du rachis cervical et de la base du crâne pour objectiver un processus styloïde long et une anomalie morphologique de l'os hyoïde [1], [2], [3], [4], [5], [6], [7], [8], [9]. Le transit pharyngé peut être non contributif, car pratiqué à kilovoltage élevé et en imagerie numérique, il analyse difficilement les structures osseuses. L'intérêt de l'IRM dans l'étude de l'appareil hyoïdien a été rapporté dans les syndromes d'apnée du sommeil. L'os hyoïde et les structures cartilagineuses laryngées sont visualisées comme des zones de signal élevé (graisse médullaire) entourées de zone de bas signal (os cortical). Le processus styloïde est visualisé le plus souvent comme une zone vide de tout signal en séquences pondérées T1 et T2, sans rehaussement après injection de Gadolinium. Ce signal est dû à la pauvreté de la médullaire du processus styloïde. De haut en bas, le processus styloïde est situé d'abord latéralement à l'ACI, elle-même visible comme une zone arrondie vide de signal, puis devient antérieur à cette artère. Ainsi, le processus styloïde ressemble à s'y méprendre à un vaisseau. Il est surtout bien visible sous la base du crâne en coupes axiales. Les coupes sagittales l'étudient mal, car il s'agit d'une structure oblique. L'incurvation dans un plan frontal d'un des éléments de l'appareil hyoïdien (petite corne, ligament ou processus) rend encore plus difficile son analyse en IRM. L'os hyoïde lui-même, compte tenu de sa différenciation cortico-médullaire, est visible comme une zone d'hypersignal entourée d'un halo de bas signal [10]. Par analogie, on peut supposer que cette différenciation cortico-médullaire existe au niveau de la petite corne et qu'elle est à l'origine de l'imagerie IRM rapportée. Le diagnostic de l'anomalie morphologique de l'os hyoïde repose sur le scanner spiralé avec des reconstructions 3D, en mettant le patient dans la position de gêne maximale pendant l'examen (Annexe ).

Le traitement du syndrome hyoïdien diffère selon qu'il s'agisse d'une symptomatologie liée au processus styloïde, à l'os hyoïde ou aux structures qui lui sont attachées. Dans le premier cas, le traitement est chirurgical et consiste en une excision du processus styloïde respectant son origine. Une excision complémentaire de la grande corne de l'os hyoïde est souvent associée.

Dans le deuxième cas, un traitement par anti-inflammatoires ou par infiltrations locales (corticoïdes, anesthésiques) est institué en première intention, étant donné que les symptômes peuvent être dus le plus souvent à une tendinite des muscles attachés à l'os hyoïde. Quand ces moyens thérapeutiques sont sans succès, le traitement consiste à exciser l'hypertrophie hyoïdienne [9].

Dans le cas rapporté, l'excision à pratiquer est celle du processus styloïde long et de la petite corne de l'os hyoïde.

Conclusion

Le syndrome hyoïdien est une affection rare, de pathogénie discutée, l'ossification du ligament stylo-hyoïdien étant considérée comme une variante de la normale. Le diagnostic d'un syndrome hyoïdien est difficile quand la symptomatologie est une gêne douloureuse de la déglutition et que les premières explorations, IRM et transit pharyngé, ne sont pas concluantes. Le diagnostic d'un syndrome hyoïdien repose sur le scanner spiralé avec reconstructions 3D qui permet l'analyse de l'appareil hyoïdien et de la morphologie de l'os hyoïde. Cette anomalie de la petite corne de l'os hyoïde n'a pas été rapportée jusqu'à présent dans la littérature. Elle constitue une forme très atypique du syndrome hyoïdien classique.

(Les tableaux sont exclusivement disponibles en format PDF).




Figure 1.IRM, séquence spin écho (SE), sagittale T1 (540/15/4/300/256 x 512).Formation arrondie de 1 cm en hypersignal T1 modéré (flèche) donnant une empreinte sur la base de la langue
MRI, T1 Weighted image, spin echo (SE) sequence, sagittal view (540/15/4/300/256x512).Moderately hyperintense T1 rond mass of 1cm (arrow) causing impingement on the base of the tongue


Figure 2.IRM, séquence spin écho (SE), axiale T1 passant par l'oropharynx (600/15/4/260/256 x 512).Formation arrondie bilatérale en hyposignal T1 correspondant au processus styloïde (flèche) visible en avant de l'artère carotide externe (tête de flèche), elle-même en avant de l'artère carotide interne (double tête de flèche)
MRI, T1 Weighted image of the oropharynx, spin echo sequence (SE), axial view (600/15/4/260/256x512).Bilateral hypointense T1 rounded formations corresponding to the styloid processes (arrows), seen in front of the ex ternal carotid artery (arrowhead), which is in front of the internal carotid artery (double arrowhead)


Figure 3.Tomodensitométrie fenêtre osseuse.Hypertrophie de la petite corne de l'os hyoïde faisant saillie dans la vallécule gauche (flèche)
Computed tomography, bone window setting.Hypertrophy of the lesser cornua of the hyoid bone causing impingement into the left vallecula(arrow).

(Les tableaux sont exclusivement disponibles en format PDF).

Figure 4.Scanner de l'appareil hyoïdien : reconstructions 3D.Méga-processus styloïde (tête de flèche), incurvé en dedans, séparé de la petite corne gauche de l'os hyoïde (flèche) à orientation différente
Computed tomography of the hyoid apparatus: 3D reconstructions.Long styloid process(arrow head), incurvated and separated from the left lesser cornua of the hyoid bone(arrow) which presents a different orientation 


Figure 5.Tomodensitométrie du pharynx en Valsalva.Méga-processus styloïde (tête de flèche) venant au contact de la paroi pharyngée latérale, saillie valléculaire antérieure de la petite corne de l'os hyoïde (flèche)
Computed tomography of the pharynx in Valsalva.Long styloid process (arrow head) coming into contact with the lateral pharyngeal wall, lesser cornua of the hyoid bone causing impingement on the vallecula anteriorly (arrow)

REFERENCE(S)

[1] Kopstein E. Hyoid syndrome. Arch Otolaryngol 1975;101:484-5.

[2] Porrath S. Roentgenologic considerations of the hyoid apparatus. AJR 1969;105:63-73.

[3] Langmann J, Sadler TW. Langman's Embryology. Williams and Wilkins, édit., Baltimore, USA 1985, p. 286.

[4] Eagle WW. Elongated styloid process. Archives of Otolaryngology 1937;25: 584-7.

[5] Brown LA. Hyoid bone syndrome. Southern Medical Journal 1954;47: 1088-91.

[6] Steinmann EP. Styloid syndrome in absence of an elongated process. Acta Oto-Laryngologica 1968;66:347-56.

[7] Shenoi PM. Stylohyoid syndrome. J Laryngol Otol 1972;86:1203-11.

[8] Mori H, NishimuraY, Satoni F, Mohri D, Kumoi T. Reconsideration on the hyoid syndrome. Otolaryngol Head Neck Surg 1994;110:324-9.

[9] Krepsi Y, Shugar J, Som P. Stylohyoid syndromes: an uncommon cause of pharyngeal and neck pain. Am J Otolaryngol 1981;2:358-60.

[10] Cross R, Shapiro M, Som P. MRI of the parapharyngeal space. Radiol Clin North Am. 1989;27:353-78.

[11] Sittel C, Brochlagen HG, Eckel H, Michel O. Hyoid malformation confirmed by 3-Dimensional computed tomography. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1998;124:799-801.


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