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Revue du rhumatisme
Sous presse. Epreuves corrigées par l'auteur. Disponible en ligne depuis le dimanche 1 mars 2020
Doi : 10.1016/j.rhum.2020.01.027
accepted : 26 July 2019
Efficacité du burosumab dans un cas d'ostéomalacie oncogénique
 

Alvin Lee Day a, , Orlando M. Gutiérrez b, Barton L. Guthrie c, Kenneth G. Saag a
a E.U., 35294, unité d’immunologie clinique et de rhumatologie, service de médecine, université d’Alabama à Birmingham, Birmingham, Alabama, États-Unis 
b E.U., 35294, unité de néphrologie, service de médecine, université d’Alabama à Birmingham, Birmingham, Alabama, États-Unis 
c E.U., 35294, service de neurochirurgie, université d’Alabama à Birmingham, Birmingham, Alabama, États-Unis 

Auteur correspondant. University of Alabama at Birmingham, Division of Clinical Immunology and Rheumatology, 1720 2nd Avenue South, FOT 839, Birmingham, AL 35294, États-Unis.University of Alabama at Birmingham, Division of Clinical Immunology and Rheumatology1720 2nd Avenue South, FOT 839BirminghamAL35294États-Unis
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Points essentiels

L’ostéomalacie oncogénique (TIO) est une cause paranéoplasique rare d’ostéomalacie acquise.
Le traitement curatif repose avant tout sur l’exérèse de la tumeur après sa localisation à l’imagerie fonctionnelle.
Le burosumab, un anticorps monoclonal humain recombinant dirigé contre le facteur de croissance des fibroblastes 23 (FGF-23), représente un traitement prometteur chez les patients ne pouvant bénéficier d’une prise en charge chirurgicale.

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Résumé

L’ostéomalacie oncologique est une cause rare d’hypophosphatémie acquise induite par une surexpression paranéoplasique de FGF-23. À l’inverse de nombreuses causes de l’ostéomalacie, la TIO est une maladie curable par excision chirurgicale de la tumeur responsable. Lorsque celle-ci ne peut être localisée ou excisée ou en cas de contre-indication à la chirurgie, un traitement médical est alors recommandé. Le burosumab (KRN23), un anticorps monoclonal humanisé dirigé contre le FGF-23, a récemment été approuvé dans la prise en charge de l’hypophosphatémie liée à l’X. Nous présentons ici un cas d’ostéomalacie oncologique induite par deux méningiomes surexprimant les récepteurs à la somatostatine. La patiente, contrainte de se déplacer en chaise roulante, souffrait de douleurs osseuses et musculaires diffuses accompagnées de fractures traumatiques et spontanées multiples. La concentration sérique de phosphate s’élevait à 1,8mg/dL (valeurs de référence : 2,4–5,0mg/dL) sans autre signe biologique ni antécédent médical. L’examen a révélé deux méningiomes intracrâniens bien distincts et caractéristiques à l’imagerie par résonance magnétique. La duplicité des tumeurs n’a pas permis d’envisager un geste chirurgical et l’instauration tardive ou l’inefficacité de la radiochirurgie ont incité l’équipe médicale à opter pour une prise en charge thérapeutique. Le traitement par burosumab s’est soldé par une amélioration des douleurs et de la mobilité. Une normalisation de la phosphatémie a également été constatée. Des études sont en cours afin d’évaluer l’efficacité du burosumab dans la prise en charge de l’ostéomalacie oncologique.

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Keywords : Ostéomalacie oncologique, Burosumab, Ostéomalacie, Hypophosphatémie, Maladie osseuse métabolique



 Ne pas utiliser, pour citation, la référence française de cet article, mais la référence anglaise de Joint Bone Spine avec le DOI ci-dessus.



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