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Syndrome « mains-pieds-bouche » récidivant au cours d'un déficit commun variable - 28/04/08

Doi : AD-05-1999-126-3-0151-9638-101019-ART70 

L. Le Cleach [1],

H. Benchikhi [1],

D. Liedman [2],

L. Boumsel [3],

P. Wolkenstein [1],

J. Revuz [1]

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Introduction

Le déficit commun variable est un syndrome caractérisé par une hypogammaglobulinémie et des infections bactériennes récurrentes. Plus rarement, ces malades ont une méningo-encéphalite infectieuse chronique à entérovirus. Une infection cutanée récidivante à entérovirus n'avait pas jusqu'ici été rapportée au cours d'un déficit commun variable.

Observation

Un homme de 26 ans, souffrant d'infections oto-rhino-laryngologiques et pulmonaires bactériennes à répétition depuis l'enfance, a eu 3 épisodes d'éruption cutanée vésiculeuse touchant les paumes, les plantes et la muqueuse buccale. Le malade a été hospitalisé en mars 1995 à l'occasion du troisième épisode. On notait une température à 38°C, une éruption maculopapuleuse et vésiculeuse, purpurique par endroits, des paumes et des plantes associée à des lésions pétéchiales du palais. La recherche d'ADN viral par PCR et les cultures cellulaires de la biopsie d'une lésion était positive pour entérovirus. On notait une hypogammaglobulinémie à 4 g/l et une baisse des lymphocytes B.

Discussion

L'immunité cellulaire étant normale, les infections virales sont rares chez les sujets atteints de déficit commun variable. Un syndrome inhabituel d'infection sévère à entérovirus a, cependant, été rapporté. Il associe une méningo-encéphalite chronique, le plus souvent mortelle. Nous rapportons le premier cas, à notre connaissance, de syndrome « mains-pieds-bouche » récidivant au cours de ce syndrome.

Recurrent hand, foot and mouth disease in a patient with common variable immunodeficiency.

Background

Common variable immunodeficiency is characterized by hypogammaglobulinemia and recurrent bacterial infections. More uncommonly, these patients develop chronic enterovirus infectious meningoencephalitis. Recurrent enterovirus skin infection has not been reported to date in subjects with common variable immunodeficiency.

Case report

A 26-year-old man had suffered repeated episodes of otorhinolaryngological and pulmonary infections since childhood. He experienced three episodes of vesicular cutaneous eruption involving the palms of both hands, the plantar aspect of the feet and the buccal mucosa. The patient was hospitalized in March 1995 at the third episode. Temperature was 38°C. He had maculopapulous and vesicular eruptions on the palm of the hands and plantar aspect of the feet with irritation in some areas. Petichial lesions were seen on the palate. PCR demonstrated viral DNA and cell cultures of a lesion biopsy were positive for enterovirus. Gammaglobulinemia was 4 g/l with low B cell count.

Discussion

Viral infections are uncommon in patients with common variable immunodeficiency as cellular immunity remains normal. Severe viral infections caused by enteroviruses have however been reported, generally associating chronic, and generally fatal, meningoencephalitis. Our case would be the first case of a recurrent hand, foot and mouth disease in such patients.


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Vol 126 - N° 3

P. 251 - mai 1999 Retour au numéro
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