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Impétigo herpétiforme et syndrome d'Ondine - 29/04/08

Doi : AD-6-7-2005-132-6-7-0151-9638-101019-200514374 

B. Doebelin [1],

J.-L. Estival [1],

A. Nau [1],

M. Dupin [1],

P. Combemale [1]

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Introduction

L'impétigo herpétiforme est une dermatose rare de la grossesse pouvant affecter le pronostic materno-fœtal. Nous rapportons un cas inédit de syndrome d'Ondine chez l'enfant et l'efficacité de l'isotrétinoïne sur la dermatose.

Observation

Une femme âgée de 26 ans, primigeste, avait au 8e mois de grossesse une éruption cutanée fébrile, évoquant un impétigo herpétiforme, dans un contexte d'altération de l'état général. L'éruption touchait la face interne des cuisses, l'abdomen et les grands plis. Après échec des traitements par corticoïdes généraux, méthotrexate et ciclosporine, l'isotrétinoïne entraînait une disparition de la dermatose en quelques semaines. L'enfant né à terme était atteint d'un syndrome d'Ondine.

Discussion

Notre observation est caractéristique de l'impétigo herpétiforme avec un pronostic émaillé de complications maternelles et surtout fœtales. Nous rapportons ici un syndrome d'Ondine dont l'origine reste discutée. Par ailleurs, la persistance et la sévérité des lésions cutanées malgré l'accouchement et différents traitements bien conduits étaient inhabituelles. L'efficacité spectaculaire de l'isotrétinoïne nous fait penser qu'il pourrait être un traitement de première intention.

Impetigo herpetiformis and Ondine curse.

Introduction

Impetigo herpetiformis is a rare dermatitis that occurs during pregnancy and may be life threatening for both mother and child. In this case report, we present an Ondine curse involving the baby, and the good response to isotretinoine.

Case report

A first pregnancy, 26 year-old woman developed at 8 months a widespread skin lesion involving the medial side of the thighs, abdomen and intertriginous areas, with a severe systemic toxic condition and fever. Diagnosis of impetigo herpetiformis was made and corticosteroids, methotrexate and cyclosporine were unsuccessful. Isotretinoine rapidly improved the patient with good control of the disease. The full term baby had an Ondine curse.

Discussion

Our case is typical of impetigo herpetiformis. Maternal and infant complication may be life threatening and we report a real Ondine curse the etiology of which remains unknown. Moreover, this observation is unusual because the lesions did not clear despite delivery and good treatment. In our opinion, the great improvement with isotretinoine would suggest it could be used as first line treatment.


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Vol 132 - N° 6-7

P. 559-561 - juin 2005 Retour au numéro
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