Les étiologies vasculaires directement à l’origine d’un syndrome de la traversée thoracobrachiale (STTB) sont exceptionnelles en dehors des vaisseaux sous-claviers. Nous rapportons un cas unique d’une artère anormale, accompagnée de sa veine, comme étant la cause directe d’une compression du plexus brachial supérieur entraînant un STTB. Tous les symptômes ont guéri après un traitement chirurgical ayant comporté une ligature et une résection des vaisseaux anormaux. Cette observation montre que, même si les étiologies vasculaires du STTB sont tout à fait rares, elles doivent être envisagées parmi les causes possibles de ce syndrome.