La leishmaniose viscérale est une protozoose habituellement asymptomatique qui peut évoluer vers une maladie mortelle chez les sujets immunodéprimés, particulièrement ceux infectés par le VIH. Elle est rare chez les patients sous traitement immunosuppresseur et encore plus rare chez ceux traités par anti-TNF-⍺ où seulement quatre cas ont été rapportés. Nous rapportons l’observation d’un patient traité par adalimumab pour une polyarthrite rhumatoïde, chez lequel est apparu un tableau associant une fièvre, une pancytopénie, une splénomégalie et une hyperferritinémie majeure. Nous avons effectué une revue des cas publiés (PubMed 1991–2008) qui associaient, soit une leishmaniose viscérale et un traitement anti-TNF-⍺, soit une leishmaniose et un syndrome d’activation macrophagique. Le diagnostic de leishmaniose viscérale a été porté par le myélogramme. Le diagnostic de syndrome d’activation macrophagique a été établi, en l’absence de preuve histologique, selon les critères HLH-2004. L’évolution du patient a été favorable. Nous rapportons ici le cinquième cas de leishmaniose viscérale chez un patient traité par anti-TNF-⍺ et le premier, à notre connaissance, à présenter un syndrome d’activation macrophagique associé.