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Journal de radiologie
Vol 91, N° 9-C2  - septembre 2010
pp. 1068-1078
Doi : JR-09-2010-91-9-C2-0221-0363-101019-201002996
le point sur…
Atteintes vertébrales du SAPHO
 

C Parlier-Cuau, JD Laredo
[1] Service de radiologie ostéo-articulaire, Hôpital Lariboisière, AP-HP, 2 rue Ambroise Paré, 75475 Paris cedex, France.

Tirés à part : C Parlier-Cuau

[2] 

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Le syndrome SAPHO (Synovite, Acné, Pustulose, Hyperostose, Ostéite) est marqué par un très grand polymorphisme radiographique, avec des aspects d’ostéite condensante, de vertèbre ivoire, d’hyperostose avec ossification paravertébrale, de spondylodiscite et même de tassements vertébraux.

À cette grande diversité d’aspects radiographiques, on peut opposer un aspect relativement stéréotypé en IRM rachidienne, avec présence d’une enthésite de l’angle antérieur des vertèbres superposable à celle des autres spondylarthropathies. Dans 15 % des cas environ, cette enthésite est limitée à un coin vertébral antérieur. Dans tous les autres, elle est étendue soit vers le plateau vertébral adjacent, soit vers la corticale antérieure du corps vertébral, soit vers l’angle vertébral situé en miroir par une extension dans l’anneau fibreux discal antérieur. Ainsi, dans environ 30 % des cas, au moins deux vertèbres contiguës sont touchées. Le disque intervertébral peut être pincé et même, dans 10 % des cas, avoir un signal anormal avec un hypersignal en T2 et une prise de contraste après injection de gadolinium, simulant une spondylodiscite infectieuse. L’aspect pseudo-infectieux des lésions est encore accru par la présence, dans un tiers des cas, d’une masse des parties molles adjacentes qui prend le produit de contraste. Ces cas peuvent donc poser parfois avec acuité un problème de diagnostic différentiel avec une spondylodiscite infectieuse ou même avec des lésions tumorales. Un élément différentiel important est la présence sur des segments différents du rachis de lésions d’âge différent avec, à certains endroits, une enthésite caractéristique d’un coin vertébral.

Abstract
Vertebral involvement in SAPHO syndrome

SAPHO syndrome (Synovitis, Acne, Pustulosis, Hyperostosis, Osteitis) is characterized by a great variety of radiographic findings, including sclerosing osteitis, ivory vertebra, hyperostosis with paravertebral ossification, spondylodiscitis and even vertebral compression fractures.

On the other hand, the MR imaging features are quite stereotypical with presence of entesopathy at the anterior vertebral corner similar to other spondyloarthropathies. In about 15% of cases, the entesophytes are limited to the anterior vertebral corner. In all other cases, it extends to involve the adjacent vertebral endplate, the anterior vertebral cortex or the adjacent vertebral corner through the disc annulus. As such, involvement of at least two adjacent vertebrae is present in about 30% of cases. The intervertebral disc may be narrowed, and, in 10% of cases, show intense T2W signal and postcontrast enhancement, simulating infections spondylodiscitis. The pseudo-infectious appearance is further increased in about one third of cases by the presence of an enhancing mass in the adjacent soft tissues. Therefore, these lesions may sometimes be difficult to differentiate from infectious spondylodiscitis and even tumors. An important differential diagnostic feature is the presence of lesions of varying ages on adjacent vertebral segments, with presence of characteristic entesopathy of a vertebral corner.


Mots clés : Ostéo-articulaire , Rachis , Syndrome de SAPHO , Enthèse

Keywords: Musculoskeletal , Spine , SAPHO syndrome , Entesophyte


Le syndrome de SAPHO est une entité pathologique décrite depuis une vingtaine d’années et actuellement classée parmi les spondylarthropathies avec une atteinte cutanée associée prédominante [1], [2], [3]. Cette entité partage avec les spondyarthropathies certaines caractéristiques, telles qu’une sur-incidence des colites inflammatoires et de l’antigène HLA-B27 (de 13 % à 32 % selon les séries). Depuis les années soixante, différents auteurs ont rapporté des associations d’atteintes rhumatismales et dermatologiques qui ont reçu différentes appellations, au fil des décennies, notamment celles d’hyperostose sterno-costoclaviculaire compte tenu de l’atteinte préférentielle de ce site ou d’ostéomyélite chronique récurrente multifocale. C’est une équipe Française qui, en 1987, a donné naissance à l’acronyme SAPHO (Synovite, Acné, Pustulose, Hyperostose, Ostéite) et qui conduira à la proposition de critères d’inclusion (tableau I) [3].

L’atteinte vertébrale du syndrome SAPHO est présente dans un peu plus d’un tiers des patients [2], [3], [4], [5] ; elle est marquée par un très grand polymorphisme radiographique, avec des aspects d’ostéite condensante, de vertèbre ivoire, d’hyperostose avec ossification paravertébrale, de spondylodiscite et même de tassements vertébraux. À cette grande diversité d’aspects radiographiques, on peut opposer un aspect relativement stéréotypé en IRM rachidienne, avec présence d’une enthésite de l’angle antérieur des vertèbres, superposable à celle des autres spondylarthropathies [6].

Épidémiologie

Le syndrome SAPHO a une prévalence encore mal évaluée et de nombreux cas restent méconnus. Il touche aussi bien l’adulte que l’enfant, sans prédominance ethnique, un peu plus fréquemment la femme que l’homme (sex-ratio de 0,7). Les premiers symptômes apparaissent entre 30 et 40 ans, l’atteinte cutanée peut-être concomitante ou décalée, faisant suite parfois aux signes ostéo-articulaires [1], [3].

Physiopathologie

Initialement, une cause infectieuse a été soupçonnée dans le syndrome SAPHO, en raison de sa présentation clinique souvent très inflammatoire, de la présence de pustules et de l’aspect radiologique d’ostéite. Le propionibacterium acnes, germe anaérobie à croissance lente, saprophyte de la peau et des muqueuses, a pu être isolé dans des lésions osseuses et articulaires quelle que soit leur localisation [7], [8], [9], [10], [11], [12]. Cependant, dans le cadre du syndrome SAPHO, la majorité des prélèvements osseux reviennent négatifs. Par conséquent, un mécanisme purement infectieux ne semble par suffire à expliquer les lésions. Le rôle d’une prédisposition génétique est suspecté. L’étude génétique de cas familiaux du syndrome SAPHO a permis de localiser un allèle de susceptibilité sur le chromosome 18.

Clinique
1.Manifestations ostéo-articulaires

Les patients présentent des douleurs osseuses d’apparition progressive ou une diminution de la mobilité articulaire. Certaines lésions peuvent être complètement asymptomatiques. L’évolution des lésions osseuses est très variable. Certains patients ne vont présenter qu’une ou deux poussées inflammatoires, alors que d’autres vont souffrir de façon presque continue, avec le développement de nouvelles lésions qui viendront renforcer le diagnostic. Lorsqu’elles sont multiples, elles se développent de façon simultanée ou successive. La distribution des régions dépend de l’âge des patients. Chez l’adulte, l’atteinte de la région sterno-claviculaire est la plus fréquente, suivie de celle du rachis, du bassin et des os longs. Chez l’enfant, l’affection se présente comme une ostéomyélite chronique récurrente multifocale, affectant essentiellement les os longs des membres inférieurs, plus rarement la clavicule et le rachis.

2.Lésions cutanées

Elles sont très polymorphes. Il s’agit essentiellement de la pustulose palmoplantaire retrouvée dans plus de 50 % des patients et d’une acné sévère (fulminans, ulcerans ou conglobata, hidrosadénite suppurée) présente chez 10 à 18 % des patients. Un psoriasis, notamment dans sa forme pustuleuse, est plus rarement associé au syndrome SAPHO (10 % des cas). Ces lésions cutanées précédent l’atteinte osseuse dans la plupart des cas, mais peuvent survenir de façon concomitante ou plus tardive. L’atteinte osseuse peut donc survenir sans atteinte cutanée connue, mais un interrogatoire minutieux est indispensable, l’affection cutanée pouvant avoir été oubliée. Un intervalle libre de plus 30 ans entre une acné sévère et l’apparition de l’atteinte osseuse a été rapporté [1].

3.Autres manifestations

Les manifestations systémiques sont rares, mais une fièvre peut s’observer. Il existe souvent un syndrome inflammatoire biologique modéré. Une association à une recto-colite hémorragique ou une maladie de Crohn a été rapportée [3].

Aspect radiologique des atteintes du rachis
1.Radiographies simples

Il existe un grand polymorphisme des lésions vertébrales du syndrome de SAPHO sur les radiographies simples. L’atteinte rachidienne est rarement inaugurale, mais concerne un peu plus d’un tiers des patients, et peut rester isolée dans 10 % des cas. Elle est parfois asymptomatique, découverte fortuitement sur des examens radiologiques. Elle peut intéresser tous les segments du rachis et, comme pour les spondylarthropathies, se manifester par des douleurs ou un enraidissement. Elle touche le rachis cervical dans 12 % des cas, le segment thoracique dans 33 % des cas et l’étage lombaire dans 54 % des cas [6]. Dans presque 2/3 des cas, les lésions vertébrales du syndrome de SAPHO touchent une seule vertèbre et dans 1/3 des cas deux vertèbres adjacentes ou plus sont atteintes [3]. L’atteinte de plusieurs vertèbres adjacentes semble assez caractéristique du syndrome de SAPHO, alors qu’elle est rarement rapportée dans les spondylarthropathies [13], [14], [15], [16], [17].

On distingue classiquement sur les radiographies standards du rachis deux types d’atteintes souvent associées : l’hyperostose vertébrale et l’atteinte discovertébrale, regroupant la spondylite qui peut aboutir à l’ostéosclérose vertébrale (vertèbre ivoire) et la spondylodiscite.

1.1.Hyperostose

Comme pour les spondylarthropathies, les atteintes rachidiennes du syndrome de SAPHO sont avant tout des enthésites. L’enthésite des atteintes inflammatoires, quelle que soit leur origine, passe d’abord par une phase initiale purement érosive (fig. 1), puis elle devient mixte, érosive et ossifiante (fig. 2). À un stade tardif, l’enthésite a un aspect ossifiant pur [18], [19]. L’hyperostose vertébrale est constituée par des ponts osseux antérieurs et latéraux. À un stade précoce, ces ossifications sont fines, ressemblant à des syndesmophytes, qui s’épaississent pour devenir volumineux, irréguliers (dits « chevelus »), asymétriques et segmentaires ; leur aspect rappelle celui de l’hyperostose squelettique idiopathique diffuse ou des para-syndesmophytes du psoriasis décrit par Bywaters et Dixon. À long terme, cette hyperostose engainante peut entraîner la formation de bloc de deux ou trois vertèbres.

1.2.Atteinte discovertébrale

L’atteinte discovertébrale a une incidence de 0 à 20 % suivant les séries. Les lésions rachidiennes sont souvent d’emblée multifocales. Il peut s’agir d’une spondylite (ostéite condensante) ou d’une spondylodiscite. Le primum movens de ces deux entités semble identique : il s’agit, comme pour l’hyperostose, d’une maladie de l’enthèse, au même titre que les autres spondylarthropathies.

1.2.1.Atteinte discale

Les lésions de la jonction discovertébrale sont responsables d’érosions des plateaux vertébraux, mimant une spondylodiscite [20], [21], [22], [23], [24], [25]. Cette érosion est en général antérieure, débutant sur le coin vertébral antérieur (fig. 3). Contrairement aux spondylodiscites infectieuses, il n’y a pas de destruction des disques dont la hauteur reste longtemps conservée (fig. 2) et l’hyperostose intracorporéale est responsable d’un aspect très condensant des plateaux vertébraux. Le passage à la chronicité peut entraîner la formation d’un bloc vertébral ou au contraire une destruction disco vertébrale, avec apparition d’un pincement discovertébral associé à une condensation des plateaux vertébraux et souvent une hyperostose antérieure.

Les atteintes discales du syndrome de SAPHO sont parfois difficiles à différencier d’une infection bactérienne sur les radiographies simples. Toutefois, la présence d’une condensation des plateaux, associée à une hyperostose est plus en faveur du syndrome de SAPHO.

1.2.2.Atteinte vertébrale

Des lésions condensantes des corps vertébraux, réalisant de véritables vertèbres ivoire sont fréquemment rapportées [3], [4], [22] (fig. 4-6). Cette condensation débute en règle générale dans un coin antérieur de la vertèbre. Elle est la conséquence d’une érosion du coin antérieur qui est superposable à l’ostéite de Romanus ou spondylite antérieure des spondylarthropathies (fig. 7) [14]. Sur les clichés successifs, la condensation peut s’étendre à tout le corps vertébral (fig. 5) et parfois aux vertèbres adjacentes. Il peut s’y associer l’apparition d’une hyperostose antérieure. Quoi qu’il en soit, le disque contigu est toujours normal. Cette condensation, due à l’hyperostose intra corporéale, peut être difficile à différencier de la vertèbre néoplasique. Il est alors important de rechercher d’autres lésions évocatrices du syndrome de SAPHO sur le squelette axial et périphérique.

Exceptionnellement chez l’adulte et plus fréquemment chez l’enfant, la lésion vertébrale initiale peut être purement lytique, associant des érosions des coins et des plateaux responsables d’un tassement vertébral, pouvant conduire à une vertebra plana, avec apparition retardée du remaniement condensant.

2.IRM

  • En réponse au polymorphisme de la radiographie standard dans le syndrome de SAPHO, on peut opposer un aspect relativement stéréotypé en IRM rachidienne. Dans une étude sur les atteintes vertébrales du syndrome de SAPHO en IRM, Laredo et al. ont rapporté que la lésion retrouvée de façon constante était la présence d’une érosion d’un coin vertébral, antérieur le plus souvent (96 %), exceptionnellement postérieur [6] (fig. 1 et 4). Cette érosion correspond à la classique ostéite de Romanus [13], [14], [15], [26], [27]. L’IRM détecte des anomalies de signal (hyposignal T1 et hypersignal T2) dans le territoire d’insertion de l’enthèse aux coins de la vertèbre [20], [21], [22], [23], [24], [25] (fig. 1b, 4b-4c, 7). Cette érosion s’accompagne d’un œdème plus ou moins étendu de l’os spongieux au contact (fig. 4). Après injection de gadolinium, on note une prise de contraste nodulaire ou linéaire de l’angle vertébral, venant combler ce qui est érodé, mais qui ne s’étend pas dans les parties molles adjacentes ; sur les séquences en SE T1 sans saturation de la graisse, le spongieux du corps vertébral retrouve ainsi un signal normal (fig. 1c, 4d, 7c). Dans 21 % des cas, cette enthésite est limitée à un coin vertébral. Dans tous les autres cas, elle est étendue soit le plus souvent vers le plateau vertébral adjacent (71 %) (fig. 2b-1c), soit vers la corticale antérieure du corps vertébral (21 %) [6] (fig. 6).
  • Dans 71 % des cas, la lésion ne touche qu’une seule vertèbre et correspond à la classique ostéite condensante du SAPHO décrite sur les radiographies standards. Lorsque l’érosion progresse vers le plateau et le mur antérieur, on observe en périphérie de la vertèbre une prise de contraste en cadre, très évocatrice du diagnostic de SAPHO (fig. 6b et 6c). L’importance de la progression explique les images décrites de tassement vertébral. Il apparaît sur les IRM successives une condensation progressive du spongieux du corps vertébral, en hyposignal sur toutes les séquences.
  • Dans 30 % des cas, au moins deux vertèbres contiguës sont touchées (fig. 2 et 3). On observe alors une atteinte érosive des deux angles vertébraux situés de part et d’autre du disque, se rapprochant des images de spondylodiscite rapportées en radiographies standards. Après injection de gadolinium, il existe une prise de contraste des deux angles et une fine prise de contraste le long du ligament vertébral antérieur (fig. 3c et 3d). Ces atteintes peuvent simuler une spondylodiscite débutante. Dans la plupart des cas, l’absence de prise de contraste et d’hypersignal en T2 du disque intervertébral et de masse des parties molles permet d’éliminer la spondylodiscite. Cependant, le disque intervertébral peut être pincé et même dans 10 % des cas on observe un signal anormal avec un hypersignal en T2 [6] et une prise de contraste de la jonction discovertébrale [11], [12], [13], [14] qui conduisent à pratiquer une biopsie. L’aspect pseudo-infectieux des lésions est encore accru par la présence, dans un tiers des cas, d’une masse des parties molles en regard et qui prend le contraste [6], [22], [23]. Ces masses des parties molles se rencontrent en général dans les lésions extensives touchant plus de deux vertèbres (fig. 8).
  • L’IRM a surtout l’avantage d’explorer un segment étendu du rachis sur les coupes sagittales, et peut ainsi montrer d’autres localisations rachidiennes infraradiologiques ; ce caractère multifocal des lésions est un argument d’une grande valeur diagnostique en faveur du syndrome de SAPHO.

Conclusion

En réponse au polymorphisme de la radiographie standard, on peut donc opposer un aspect relativement stéréotypé en IRM. L’atteinte rachidienne initiale du syndrome de SAPHO consiste donc en une érosion d’un coin vertébral, s’étendant soit vers le plateau vertébral dans près de 2/3 des cas, soit plus rarement vers le mur antérieur, le disque intervertébral ou les parties molles prévertébrales (fig. 9). Les lésions peuvent également progresser vers les vertèbres adjacentes, pouvant toucher plus de trois ou quatre vertèbres. Cette extension fréquente vers les structures adjacentes suggère qu’il existe une progression locale de la maladie et explique parfois les difficultés de différencier le syndrome de SAPHO d’une atteinte infectieuse. Dans de tel cas, la découverte d’une érosion d’un coin vertébral dans un autre segment vertébral en IRM est très évocatrice d’un syndrome de SAPHO.

Annexe

Cas clinique

Histoire de la maladie

Cet homme de 30 ans est adressé pour des dorsalgies évoluant depuis plusieurs mois. Ces dorsalgies sont d’horaire inflammatoire, avec réveils nocturnes, et sont mal contrôlées par la prise d’anti-inflammatoires non stéroïdiens. Elles s’associent à des pics fébriles autour de 38,2°. Il n’y a pas d’antécédents familiaux.

La biologie montre une VS élevée à 28 mm à la première heure et une CRP normale ; le reste du bilan est normal.

On réalise des radiographies simples et une IRM.

Questions

1) Décrivez la radiographie simple (fig. 1).

2) Quelle est votre gamme diagnostique devant une vertèbre condensée ?

3) Décrivez les anomalies (fig. 2-4) visibles sur l’IRM.

4) Y a-t-il un élément rassurant qui permet d’éliminer un processus tumoral ou infectieux ou réalisez-vous une biopsie percutanée ?

5) Quel est votre diagnostic ? Que suggérerez-vous pour conforter ce diagnostic ?

Réponses

1) Condensation de l’ensemble du corps vertébral, sans atteinte de l’arc postérieur, associée à une érosion du coin antéro-inférieur de la vertèbre et une hyperostose antérieure. La vertèbre paraît plus large dans le sens antéropostérieur par rapport aux vertèbres adjacentes. Doute sur une érosion débutante du coin antérosupérieur de la même vertèbre.

2) Gamme diagnostique devant une vertèbre ivoire :

  • Causes non tumorales :
    • Infection ou pseudo-infection type SAPHO.
    • Maladie de Paget.
    • Mastocytose.
  • Hémopathie :
    • Lymphome.
    • Myélome condensant.
  • Tumorale :
    • Ostéome osteoïde.
    • Sarcome d’Ewing.
    • Ostéosarcome.
    • Métastase.

3) À L’IRM, les coupes sagittales en pondération T1 (fig. 2) montrent une érosion focale des coins antérosupérieur et antéro-inférieur, sans anomalie adjacente du spongieux.

Sur les coupes sagittales en pondération T1 après injection de Gadolinium (fig. 3), on observe une prise de contraste linéaire des coins vertébraux et du mur antérieur, donnant un aspect en cadre.

Les coupes sagittales STIR (fig. 4) montrent un hypersignal des deux coins vertébraux antérieurs, avec un hypersignal en cadre de la vertèbre et un hypersignal moins marqué du spongieux adjacent, en faveur d’un œdème.

4) Les images sont rassurantes pour les raisons suivantes :

  • pas d’infiltration tumorale du spongieux ;
  • absence de masse épidurale ou prévertébrale ;
  • aspect IRM en faveur d’une enthésite avec érosion du coin antérieur du corps vertébral.

Il existe une extension de l’érosion vers le mur antérieur. L’aspect IRM des anomalies vertébrales est en faveur d’une maladie inflammatoire plutôt que tumorale ou infectieuse. Il n’y a pas d’indication à réaliser une biopsie.

5) Diagnostic le plus probable : atteinte vertébrale d’un syndrome de SAPHO.

  • À l’interrogatoire, il faut rechercher une atteinte cutanée, mais les atteintes osseuses peuvent précéder les atteintes cutanées.
  • La découverte d’une érosion d’un coin vertébral dans un autre segment vertébral en IRM est très évocatrice d’un syndrome de SAPHO.
  • Il faut enfin réaliser une scintigraphie pour rechercher d’autres atteintes, en particulier de l’articulation sterno-claviculaire.

Figure 1

Cliché standard du rachis dorsal de profil.
Figure 2

IRM : coupes sagittales T1.
Figure 3

IRM : coupes sagittales T1 après injection de gadolinium.
Figure 4

IRM : coupes sagittales STIR.
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