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Archives de pédiatrie
Volume 18, n° 9
pages 983-986 (septembre 2011)
Doi : 10.1016/j.arcped.2011.06.014
Received : 3 November 2010 ;  accepted : 15 June 2011
Obstruction iatrogène sévère de la voie aérienne par un lymphangiome lingual
Severe iatrogenic airway obstruction due to lingual lymphangioma
 

A. Segado Arenas , J.-C. Flores González, F. Rubio Quiñones, S. Quintero Otero, A. Hernández González, S. Pantoja Rosso
Unité de soins intensifs pédiatriques, unité de gestion clinique de pédiatrie, hôpital universitaire Puerta del Mar, Avenida Ana de Viya no 21, 11010, Cádiz, Espagne 

Auteur correspondant. Calle Amaya no 1,2-B, Cadiz, Espagne.
Résumé

Les lymphangiomes sont des malformations congénitales bénignes du système lymphatique. Les options thérapeutiques incluent la chirurgie et l’injection intralésionnelle de différents agents sclérosants. Actuellement, l’OK-432 (Picibanil®) est l’un des médicaments sclérosants les plus utilisés qui entraîne après son injection une réaction locale consistante sur l’inflammation, la fibrose et la cicatrisation de la lésion. Nous présentons le cas d’un enfant âgé de 5 ans atteint d’un lymphangiome microkystique de la langue et qui avait reçu une injection intralésionnelle d’OK-432. Dans les suites, il avait présenté une inflammation linguale très sévère, soudaine et précoce, engendrant une importante difficulté respiratoire dont la progression rapide avait nécessité une intubation trachéale par laryngoscopie à fibre optique afin de maintenir la perméabilité des voies aériennes supérieures. Bien que l’OK-432 soit un agent d’efficacité démontrée et soit devenu un traitement de premier choix des lymphangiomes, l’inflammation locale après son administration peut produire une obstruction grave des voies aériennes qui doit être anticipée, surtout dans un traitement de lésions proches des voies respiratoires.

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Summary

Lymphangioma of the tongue is a rare and benign tumour involving congenital and cystic abnormalities derived from lymphatic vessels. Treatment modalities include surgery and a large number of different intralesional injections of sclerosing agents. Presently, OK-432 (Picibanil®) is the preferred sclerosant and when administered intralesionally will result in inflammation, sclerosis, and cicatricial contraction of the lesion. We report a case of microcystic lymphangioma of the tongue in a 5-year-old boy treated with an intralesional injection of OK-432. In the immediate postoperative period, the patient suffered severe diffuse swelling, progressive upper airway obstruction with inspiratory stridor, and respiratory distress requiring emergency fiberoptic nasotracheal intubation. Although OK-432 injections are found to be safe and effective as a first line of treatment for lymphangiomas, local swelling with potentially life-threatening airway compromise should be anticipated, especially when treating lesions near the upper airway.

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