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Improvement of recurrent urticaria in a patient with Schnitzler syndrome associated with B-cell lymphoma with combination rituximab and radiotherapy - 24/08/11

Doi : 10.1016/j.jaad.2008.12.040 
Hiroyuki Murota, MD, PhD a, , Yukiko Shoda, MD, PhD c, Tomohiko Ishibashi, MD d, Hiroyuki Sugahara, MD, PhD d, Itaru Matsumura, MD, PhD b, Ichiro Katayama, MD, PhD a
a Department of Dermatology, Course of Integrated Medicine, Graduate School of Medicine, Osaka University, Osaka, Japan 
b Department of Hematology and Oncology, Graduate School of Medicine, Osaka University, Osaka, Japan 
c Department of Dermatology, Sumitomo Hospital, Osaka, Japan 
d Department of Hematology, Sumitomo Hospital, Osaka, Japan 

Reprint requests: Hiroyuki Murota, MD, PhD, Department of Dermatology, Osaka University, 2-2 Yamadaoka, Suita, Osaka, Japan 5650871.

Abstract

Schnitzler syndrome is a rare condition defined by chronic urticaria, osteosclerotic bone lesions, and monoclonal IgM gammopathy. Schnitzler syndrome can precede the onset of a true lymphoproliferative disorder including Waldenström macroglobulinemia and rarely systemic marginal zone B-cell lymphoma. We describe a case of intractable chronic urticaria accompanied by a retroperitoneal neoplasm. IgM monoclonal gammopathy, lumber pain, intermittent fever, and elevation of C-reactive protein were the clues for the diagnosis of Schnitzler syndrome. An evaluation for malignancy using systemic computed tomography scan and fluorodeoxyglucose positron emission tomography revealed the retroperitoneal tumor, and a subsequent bone-marrow aspirate confirmed the diagnosis of B-cell lymphoma. Combined rituximab and radiotherapy ameliorated the skin symptoms. This case indicates that a detailed search for malignant neoplasms might be required for the long-term management of Schnitzler syndrome, and that B-cell lymphomas may contribute to the pathogenesis of this condition.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key words : B-cell lymphoma, combination therapy, radiation, rituximab, Schnitzler syndrome

Abbreviations used : LPL, WM


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 Funding sources: None.
 Conflicts of interest: None declared.


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Vol 61 - N° 6

P. 1070-1075 - décembre 2009 Retour au numéro
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