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A unique form of endemic pemphigus in northern Colombia - 29/08/11

Doi : 10.1067/S0190-9622(03)00851-X 
Ana María Abrèu-Velez, MD, PhD a, , Takashi Hashimoto, MD b, Wendy B. Bollag, PhD a, Sergio Tobón Arroyave, DDS c, Clara Eugenia Abrèu-Velez, DDS, Martha Luz Londoño, DVM d, Fernando Montoya, MD e, Ernst H. Beutner, PhD f
a Institute of Molecular Medicine and Genetics, Medical College of Georgia, Augusta, Georgia, USA 
b Department of Dermatology, Kurume University School of Medicine, Fukuoka, Japan 
c Dental School, University of Antioquia, Medellín, Colombia 
d Distribuciones WYM Ltda, Medellín, Colombia 
e Basic Biomedical Science Corporation, University of Antioquia, Medellín, Colombia 
f Department of Microbiology, The State University of New York, Buffalo, New York, USA, and Beutner Laboratories 

*Reprint requests: Ana María Abrèu-Velez, Institute of Molecular Medicine and Genetics, Medical College of Georgia, 1120 Fifteenth St, Augusta, GA 30912, USA.

Abstract

Background

Endemic forms of pemphigus are a unique group of autoimmune diseases that represent opportunities to study interactions of the environment and genetics with the immune system. The restriction to relatively well-defined regions of South and Central America and perhaps Africa characterizes these diseases.

Objectives

The aims of this study were to confirm the endemic nature of a new type of autoimmune disease occurring in a mining town in northeastern Colombia in the El Bagre area, to characterize it, and to compare it with other forms of endemic pemphigus.

Methods

A 10-year prospective, controlled epidemiologic, humanitarian, and immunologic fieldwork case-control survey was performed in El Bagre, Colombia.

Results

Our work revealed that this disease is endemic in rural areas surrounding El Bagre. The disease appeared in 4.7% of middle-aged and older men and postmenopausal women from these rural areas. This disease differs from previously described forms of endemic pemphigus. It shares some heterogeneous immunoreactivity with paraneoplastic pemphigus but is not associated with malignant tumors. The disease resembles Senear-Usher syndrome (pemphigus and lupus) but occurs endemically either with a localized stable clinical course or in a systemic form. This systemic form may affect organs other than skin and is characterized by episodic relapses and poor prognosis in comparison with the localized form.

Conclusion

We have confirmed endemic pemphigus foliaceus in El Bagre as an autoimmune disease that shares features with Senear-Usher syndrome but occurs in an endemic fashion. Heterogeneous antigenic reactivity is observed as in paraneoplastic pemphigus but with no evidence of association with neoplasia. In addition, constant exogenous antigenic stimulation and a genetic predisposition may be required in the pathogenesis of this disease.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Plan


 Funding sources: Grants from the Embassy of Japan in Colombia; Mineros de Antioquia, S.A.; Instituto Colombiano de Medicina Tropical as part of the Instituto de Ciencias de la Salud; Universidad de Antioquia; Direccion Seccional de Salud de Antioquia; and Medical College of Georgia and the National Institutes of Health (grant no. AR45212). Dr Abrèu-Velez received a scholarship from Colciencias, Colombia. Studies at Beutner Laboratories on monkey esophagus sections were aided by Beutner Laboratories and by National Institutes of Health grant No. RR00163 to the Oregon Primate Center and by Beutner Laboratories.
Conflict of interest: None identified.


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Vol 49 - N° 4

P. 599-608 - octobre 2003 Retour au numéro
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