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Eosinophilic fasciitis and eosinophilic cellulitis in a patient with abnormal circulating clonal T cells: increased production of interleukin 5 and inhibition by interferon alfa - 29/08/11

Doi : 10.1016/S0190-9622(03)00447-X 
Lars E. French, MD a, , Michael Shapiro, MD a, Jacqueline M. Junkins-Hopkins, MD a, Jonathan T. Wolfe, MD a, Alain H. Rook, MD a
a Department of Dermatology, University of Pennsylvania, Philadelphia, Pennsylvania, USA 

*Correspondence to: Lars E. French, MD, Department of Dermatology, Geneva University Hospital, 24, rue Micheli-du-Crest,CH-1211 Geneva 14, Switzerland

Abstract

Eosinophilic fasciitis (Shulman's syndrome) and eosinophilic cellulitis are part of a spectrum of diseases characterized by tissue and peripheral blood eosinophilia. Eosinophils are implicated directly in the lesional process that characterizes these conditions, because signs of eosinophil activation and degranulation are observed at the sites of tissue injury. The cause and pathogenesis of eosinophilic fasciitis and cellulitis are presently unclear. Herein, we report a patient manifesting rapidly progressive localized cutaneous induration of the arms and legs with eosinophilia, no signs of systemic sclerosis, and histopathologic features compatible with the diagnosis of eosinophilic fasciitis. Four years after the onset of eosinophilic fasciitis, the patient had recurrent episodes of eosinophilic cellulitis. Blood screening for clonal T-cell receptor γ gene rearrangements revealed several amplified clonal populations of circulating T cells. Furthermore, in vitro analysis of cytokine production by the patient's peripheral blood mononuclear cells demonstrated strongly increased production of interleukin 5, the synthesis of which could be completely blocked by interferon (IFN)-⍺. The coexistence of eosinophilic fasciitis and cellulitis in a patient with an abnormal circulating T-cell clone and increased IL-5 production are unique and might be responsible for the eosinophilia and eosinophil-mediated tissue injury. Although not assessed in vivo in this patient, our in vitro data provide a rationale for the use of IFN-⍺ in eosinophilic fasciitis and/or cellulitis.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

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 Funding sources: Supported in part by a grant from the National Institutes of Health CA 10815.
Conflict of interest: None identified.


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Vol 49 - N° 6

P. 1170-1174 - décembre 2003 Retour au numéro
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