Nous rapportons le cas d’une enfant de 7 mois présentant une mastoïdite aiguë avec otorrhée gauche. L’hémogramme avait mis en évidence une hyperleucocytose à 79 000/mm³. Un Streptococcus pneumoniae avait été isolé dans les prélèvements bactériologiques réalisés lors du drainage de l’abcès mastoïdien. Le frottis sanguin avait révélé la présence de cellules blastiques circulantes et l’os mastoïdien prélevé lors de l’intervention était infiltré par des cellules blastiques. Le diagnostic de leucémie de Burkitt avec localisation et lyse osseuse temporale gauche avait donc été posé. Un traitement selon le protocole LMB (Lymphome Malin B), (2001) de la Société française d’oncologie pédiatrique avait permis une rémission clinique et paraclinique sans rechute 30 mois après son arrêt. Le scanner de contrôle était normal avec restitution ad integrum du rocher gauche. Toute mastoïdite aiguë atypique dans sa présentation ou son évolution doit faire rechercher une affection sous-jacente de type hémopathie maligne, histiocytose ou tumeur solide. Une affection otitique peut être le mode de révélation d’une leucémie aiguë. À notre connaissance, il n’existe pas de cas de leucémie de Burkitt avec atteinte lytique temporale mastoïdienne rapporté dans la littérature chez un enfant de moins de 1 an.

A 7-month-old girl presented with left acute mastoiditis and a white blood cell count of 79,000/mm³. A surgically obtained bacteriological sample showed Streptococcus pneumoniae. Direct blood examination revealed leukemic blast cells. Histological samples showed leukemic infiltration of the left temporal bone. The final diagnosis was Burkitt's leukemia with left temporal bone leukemic infiltration. The patient received chemotherapy according to the LMB 2001 protocol from the Société française d’oncologie pédiatrique. Clinical, biological, and imaging follow-up 30 months after the end of treatment showed remission with complete recovery in the left temporal bone. Atypical presentation of acute mastoiditis (AM) should prompt investigation into whether there is a rare underlying pathology, such as a hemopathy, histiocytosis, or solid tumor. The first sign of leukemia may be acute middle ear disease. To our knowledge, no other cases of Burkitt's leukemia with temporal bone leukemic infiltration presenting as AM have been reported in a child under 1 year of age.