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Effect of hypercapnia and hypoxia on sympathetic and parasympathetic tone in Ondine syndrome - 04/04/15

Doi : 10.1016/j.rmr.2015.02.082 
C. Sévoz-Couche 1, 2, , J.-E. Salem 4, N. Nicolas 4, A. Pradel 1, 2, 3, T. Similowski 1, 2, 3, C. Straus 1, 2, 3
1 Sorbonne Universités, UPMC Université Paris 06, UMR_S 1158, Neurophysiologie Respiratoire Expérimentale et Clinique, Paris, France 
2 Inserm, UMR_S 1158, Neurophysiologie Respiratoire Expérimentale et Clinique, Paris, France 
3 AP–HP, Hôpital Pitié-Salpêtrière, dept R3S, Paris, France 
4 AP–HP, Hôpital Pitié-Salpêtrière, Centre d’Investigation Clinique Paris Est, Paris, France 

Corresponding author.

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Résumé

Introduction

Congenital central hypoventilation syndrome (CCHS, or Ondine's curse syndrome), a rare genetic disease, is characterized by a deficient respiratory response to hypoxia and hypercapnia, associated to vagal dysfunction. Serendipitous observations of restored ventilatory response to hypercapnia associated to progestin led to the hypothesis that oral contraceptive treatment (desogestrel or levonorgestrel) might also improve vagal activity. This was assessed by analyses of heart rate variability (HRV) during hypercapnic and hypoxic challenges.

Methods

ECG was recorded in 5 CCHS adult women enrolled in the RESPIRONDINE study (NCT01243697):

– during normoxia;

– during hypercapnia (CO2 rebreathing);

– during progressive hypoxia.

High frequency versus high plus low frequency (HF n.u., reflects parasympathetic control) and high frequency versus low frequency power (LF/HF, reflects sympathetic activity) were calculated, without (before or after a washout of 4months) or during oral contraceptive treatment.

Results

During normoxia, LF/HF (2.43±0.17ms2), HF n.u. (0.31±0.03) and HR (82.6±2.18 bpm) remained statistically unaffected by the progestative treatment (P=0.85, P=0.83 and P=0.93, respectively). During hypercapnic challenges and independently of contraceptive treatment (n=5), we observed a decrease in LF/HF (P=0.004 and P<0.013, respectively) associated to an increase in HF n.u. (P<0.001 and P=0.005). During hypoxic challenges and independently of the progestative treatment (n=3), an increase in LF/HF was always observed.

Conclusions

CCHS patients display an increase in the parasympathetic tone and a decrease in the sympathetic tone during hypercapnia. They also display an increase in sympathetic tone during hypoxia. This is similar to what occurs in healthy subjects. These results suggest a relative preservation of chemoreception that influences the cardiac function but probably not ventilation.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Physiology, Ventilatory response


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Vol 32 - N° 3

P. 338 - mars 2015 Retour au numéro
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