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Gastroentérologie Clinique et Biologique
Vol 22, N° 1  - février 1998
p. 50
Doi : GCB-02-1998-22-1-0399-8320-101019-ART82
Résection hépatique chez les malades atteints de polykystosehépatique
 

Articles originaux

Résection hépatique chez les malades atteints de polykystosehépatique

Corinne VONS (1), Dominique CHAUVEAU (2), Emmanuel MARTINOD (1), ClaudeSMADJA (1), Frédérique CAPRON (3), Jean-Pierre GRUNFELD (2),Dominique FRANCO (1)

Services (1) de Chirurgie, (3) d'Anatomie Pathologique,Hôpital Antoine-Béclère, Clamart ; (2) Servicede Néphrologie, Hôpital Necker, Paris.

RÉSUMÉ

Objectifs. -- La polykystose hépatique est parfois responsablede symptômes chroniques liés à l'hépatomégalieet pouvant conduire à une dénutrition sévère,ou de complications aiguës comme une hémorragie ou une infectiondes kystes. Notre étude rétrospective avait pour but d'évaluerles résultats du traitement par résection hépatiquepartielle chez des malades atteints de polykystose hépatique symptomatiqueou compliquée.

Méthodes. -- Douze malades, 11 femmes et 1 homme,âgés en moyenne de 49 ans (extrêmes : 26 à72 ans) atteints de polykystose hépatique diffuse et de symptômeschroniques ou de complications aiguës ont été traitéspar une hépatectomie partielle (lobectomie dans 7 cas, hépatectomiegauche dans 4 cas, hépatectomie droite élargie dans 1 cas).Quatre malades avaient une insuffisance rénale terminale et 3 étaienten hémodialyse chronique. La durée médiane du suiviétait de 34 mois.

Résultats. -- Une ascite est survenue après l'interventionchez 10 malades (83 %) et a persisté plus de 2 semaineschez 5 d'entre eux ; tous les malades ayant une insuffisance rénaleterminale ont eu une ascite prolongée. L'une de ces malades est décédéeau 40e jour post-opératoire d'une infection d'ascite.Une autre malade atteinte d'insuffisance rénale chronique terminaleest décédée 2 ans après l'interventiond'un choc septique compliquant une dénutrition et une ascite chronique,alors qu'elle était en attente de transplantation rénale.Chez les 10 autres malades, la résection hépatique partiellea entraîné une diminution importante de la taille du foie,la disparition durable des symptômes chroniques liés àl'hépatomégalie et des complications des kystes. Ce bénéficen'a été net qu'après transplantation rénalechez les deux malades survivants en hémodialyse chronique.

Conclusion. -- Ces résultats suggèrent que la résectionhépatique partielle est un bon traitement chez les malades ayantune polykystose symptomatique, en particulier avant l'apparition d'une insuffisancerénale terminale.

    Mots-clés : Polykystose hépatique-- Traitement -- Hépatectomie -- Ascite -- Insuffisance rénale.

SUMMARY

Liver resection in patients with polycystic liver disease

Objectives. -- Polycystic liver disease is sometimes responsible forchronic symptoms linked to hepatomegaly which can result in acute complicationssuch hemorrhage or infection of cysts. The aim of this retrospective studywas to evaluate the results of partial hepatic resection in patients withsymptomatic or complicated polycystic liver disease.

Methods. -- Twelve patients (11 women and one man, mean age 49)with diffuse polycystic liver disease were treated by partial liver resection(left lateral lobectomy in 7, left hepatectomy in 4, and extended righthepatectomy in 1). Four patients had terminal renal failure and three hadchronic haemodialysis. Median follow-up was 34 months.

Results. -- Ascites occurred postoperatively in 10 patients (83 %)and was long-lasting (> 2 weeks) in 5 ; all patients withend-stage renal failure had long-lasting ascites. One of them died on the40th postoperative day of ascites infection. Another patient with end-stagerenal failure died two years postoperatively from chronic disabling ascitesand malnutrition while awaiting kidney transplantation. The 10 otherpatients were markedly improved after partial liver resection, includinga marked decrease in hepatomegaly, and the disappearance of chronic symptomsand cystic complications. This beneficial effect was incomplete in the twosurviving patients with end-stage renal failure until kidney transplantationwas performed.

Conclusion. -- These results suggest that partial liver resectionis a highly effective treatment in patients with symptomatic polycysticliver disease, preferably before the onset of end-stage renal failure.

    Key words: Polycystic liver disease --Treatment -- Hepatic resection -- Ascites -- Renal failure.

La polykystose hépatique est tantôt sporadique,tantôt héréditaire à transmission autosomiquedominante. La polykystose hépatique est isolée (1) ou associéeà une polykystose rénale (2). La maladie est plus fréquentechez la femme et le nombre de kystes est corrélé au nombrede grossesses (3). Une hépatomégalie sans trouble fonctionnelest longtemps le seul signe de la polykystose. L'espérance de viedes malades ayant une polykystose hépato-rénale a ététrès allongée par l'hémodialyse et la transplantationrénale. De ce fait, les malades atteints d'une polykystose hépato-rénalevivent suffisamment longtemps pour que l'hépatomégalie puisseêtre la source d'une gêne esthétique, d'une limitationde la mobilité, d'une dyspnée, ou de troubles digestifs pouvantêtre responsables d'une dénutrition. En effet, les kystes hépatiquescontinuent d'augmenter de volume et d'apparaître, indépendammentde l'atteinte rénale et du traitement de l'insuffisance rénalechronique (4). Des symptômes sévères ou des complicationsdes kystes hépatiques surviennent chez près de 20 % desmalades, et plus de 10 % des décès, chez les maladesayant une polykystose hépato-rénale, résultent de complicationshépatiques (5).

    Plusieurs traitements ont été proposésdans le but de diminuer l'hépatomégalie chez les malades ayantune polykystose hépatique. L'évacuation des kystes par ponctionpercutanée associée à une sclérose par injectiond'alcool absolu ou de minocycline n'est efficace que chez les malades ayantun petit nombre de kystes volumineux (6, 7). La fenestration chirurgicaledes kystes, proposée par Lin et al. (8), est associée àune fréquence élevée de récidive de l'hépatomégalie(9). Même si les symptômes diminuent transitoirement, la tailledu foie n'est souvent pas modifiée (10). Les résultats dela fenestration par laparoscopie ne sont pas meilleurs (11, 12). Par ailleurs,ce procédé ne peut pas être réalisé chezles malades ayant une énorme hépatomégalie et d'innombrablespetits kystes (13). Il a été proposé par plusieursauteurs (14-20) de réduire l'hépatomégalie des maladesayant une polykystose hépatique par une hépatectomie partielle.Cette réduction de la masse hépatique semble efficace àla fois sur la taille du foie et les symptômes des malades.

    Le but de ce travail rétrospectif étaitd'évaluer le risque et l'efficacité de la résectionhépatique partielle chez 12 malades atteints de polykystosehépatique, opérés consécutivement.

MALADES ET MÉTHODES

MALADES

    Entre 1991 et 1996, 11 femmes et 1 hommeatteints de polykystose hépatique ont eu une résection hépatique.Leur âge moyen était de 49 ans (extrêmes :26 à 72 ans) (tableau 1). (Voir Figure)

    Dix malades avaient des manifestations chroniquesliées à l'hépatomégalie évoluant depuisplus d'un an : distension abdominale douloureuse, sensation de satiétéprécoce, régurgitations, nausées, amaigrissement, dyspnée,ou gêne fonctionnelle. La gêne fonctionnelle liée àces manifestations a été évaluée à l'aidedu score ECOG (Eastern Cooperative Oncology Group) (21). Le score étaitde 1 (gêne fonctionnelle modérée) chez 3 malades,de 2 (limitation de l'activité) chez 6 malades, et de 3 (alitement)chez un malade. Quatre de ces 10 malades avaient eu au moins une complicationaiguë sévère des kystes (2 cas d'infection et 2 casd'hémorragie).

    Deux des 12 malades n'avaient pas de manifestationchronique mais avaient eu un épisode aigu d'hémorragie intra-kystique.

ATTEINTE HÉPATIQUE

    Tous les malades avaient une hépatomégaliedépassant le niveau de l'ombilic. Les examens biochimiques hépatiquesétaient normaux chez 9 malades. Chez les 3 autres, l'activitésérique des phosphatases alcalines était de 4 à 6 foisla limite supérieure de la normale (N), celle de la GGT de 2 à5 N, et celle de l'ALAT de 3 à 4 N. La bilirubinémieet le temps de Quick étaient toujours normaux. Aucun malade n'avaitde signe évoquant une hypertension portale (varices oesophagiennesou ascite).

    La répartition des kystes dans le parenchymehépatique a été étudiée par un examentomodensitométrique sans injection de produit de contraste. Les kystesétaient disséminés dans l'ensemble du parenchyme hépatiquechez 10 malades (fig. 1a). Chez deux malades, les kystes prédominaientdans le foie droit dans un cas et dans le foie gauche dans l'autre cas.(Voir Figure)

ATTEINTE RÉNALE

    Dix malades (83 %) avaient une polykystoserénale. Huit (67 %) avaient une insuffisance rénale chronique(créatininémie > 120 µmol/L), parvenueau stade terminal chez 4 d'entre eux. Trois de ces malades étaienttraités par hémodialyse périodique, et le débutde l'hémodialyse était prévu après la résectionhépatique chez le 4e malade (tableau 1).

    Chez les malades atteints d'insuffisance rénalesévère, en hémodialyse et en attente de transplantationrénale, une résection hépatique a étépréférée à une transplantation simultanéefoie-rein en raison de l'absence d'insuffisance hépatocellulaire.

TECHNIQUE CHIRURGICALE

    Chez les 10 malades atteints de polykystosehépatique diffuse, l'intervention a été une lobectomiegauche (7 malades) ou une hépatectomie gauche (3 malades)par une laparotomie bi-sous costale, résections qui entraînaientune réduction importante du volume hépatique et une décompressionde l'estomac. Chez 4 d'entre eux, une résection hépatiqueatypique a été associée à la résectiongauche réglée dans le but d'enlever une zone de foie totalementremplacée par des kystes particulièrement saillants et volumineux.Chez les deux malades atteints de polykystose prédominante dans unhémifoie, une hépatectomie droite étendue au segmentIV et une hépatectomie gauche ont été réalisées(tableau 1).

    La résection hépatique a étéréalisée selon une technique déjà décrite(22), en faisant la transection parenchymateuse le long des plans anatomiques.Chez tous les malades, la section parenchymateuse passait au travers denombreuses cavités kystiques. La paroi des kystes ouverts au coursde la section parenchymateuse était coagulée par électrocoagulationconventionnelle ou, dans un cas, à l'aide d'un bistouri àl'argon. Un clampage du pédicule hépatique a étéfait pendant la section parenchymateuse chez 6 malades. Chez les autresmalades, le clampage pédiculaire n'a pas été réaliséen raison de la difficulté de l'abord du pédicule hépatique.

    Chez les 3 malades en hémodialysepériodique, une néphrectomie droite a été associéepour diminuer la distension abdominale et faciliter une transplantationrénale ultérieure.

    Aucun drainage abdominal n'a étélaissé en place. Neuf malades (75 %) ont reçu de l'octréotide(Sandostatine®) à la posologie de 100 µgtrois fois par jour par voie sous-cutanée pendant 10 jours ;chez 5 d'entre eux, l'administration de lanréotide (Somatuline®LP) a été poursuivie pendant 6 mois sous forme d'uneinjection intra-musculaire mensuelle de 30 mg, pour diminuer la sécrétiondes kystes laissés ouverts sur la tranche de section parenchymateuse(17, 23). Les 3 malades traités par hémodialyse périodiqueont eu une hémodialyse la nuit précédant, puis la nuitsuivant l'intervention.

ANALYSE HISTOLOGIQUE DES FOIES RÉSÉQUÉS

    L'analyse histologique des foies réséquésa montré, outre les kystes, une fibrose mutilante chez un malade,et une fibrose modérée chez 4 malades. Chez 7 malades,il n'y avait pas de fibrose. Chez un malade, il existait une dilatationlocalisée des voies biliaires intra-hépatiques.

SURVEILLANCE

    Les malades ont été examinéssystématiquement tous les 6 mois. Le recul médian étaitde 34 mois (extrêmes : 8-72 mois). Tous les maladesont eu un examen tomodensitométrique immédiatement aprèsla résection hépatique et 6 mois plus tard pour évaluerles modifications éventuelles des kystes et du parenchyme hépatiquerésiduels.

RÉSULTATS (tableau 1)

Complications per-opératoires

    Cinq malades (42 %) ont eu une transfusionsanguine per-opératoire (extrêmes : 2-14 culots globulaires)(tableau 1). Il y a eu davantage de transfusion de culots globulaireschez les malades atteints d'insuffisance rénale sévère(6,2 ± 5,7) que chez les malades sans insuffisance rénale(0,6 ± 1,6 ; P < 0,05).

Complications post-opératoires

    Dix malades (83 %) ont eu une ascite post-opératoire.Celle-ci était transitoire (< 2 semaines) et facileà traiter chez 5 d'entre eux, mais prolongée (> 2 semaines)et difficile à traiter chez les 5 autres. Une ascite prolongéeest survenue chez les 4 malades ayant une insuffisance rénaleterminale, et a été responsable du décès post-opératoirede l'un d'entre eux et d'un écoulement transitoire par l'incisionabdominale chez deux autres. Un seul malade n'ayant pas d'insuffisance rénaleterminale a eu une ascite prolongée, disparaissant au bout de 3 mois.Chez deux malades, l'ascite était associée à un épanchementpleural droit modéré et transitoire. La survenue d'une asciten'a pas été moins fréquente chez les malades traitéspar les analogues de la somatostatine (n = 4 ; 55 %)que chez les malades n'ayant pas eu ce traitement (n = 1 ;33 % ; P > 0,05). La survenue d'une ascite post-opératoiren'était pas corrélée à l'existence d'une fibrosehépatique. Il n'y a pas eu d'autre complication post-opératoire.La durée moyenne d'hospitalisation post-opératoire a étéde 10 jours (extrêmes : 7-21 jours).

Efficacité

    Chez les 8 malades ayant une fonction rénalenormale ou modérément altérée, l'interventiona entraîné une amélioration immédiate et considérable,associant une diminution du volume abdominal, et la disparition des symptômesliés à l'hépatomégalie et des complicationsliées aux kystes. Deux des 4 malades ayant une insuffisancerénale terminale sont décédés. La premièremalade est décédée d'une infection d'ascite 40 joursaprès l'intervention (cas n°5) ; il s'agissait de la seulemalade ayant une insuffisance rénale terminale qui n'étaitpas hémodialysée avant l'intervention. La deuxièmemalade (cas n°9) est décédée d'un choc septique2 ans après l'hépatectomie ; une ascite chroniqueavait persisté, responsable d'une aggravation de la dénutritionpré-opératoire ; le décès est survenu alorsque la malade était en attente de transplantation rénale.Chez les deux autres malades hémodialysés (cas n° 1 et4), l'amélioration des symptômes a été incomplèteen raison de la persistance d'une ascite modérée. Cette ascitea disparu après la transplantation rénale, effectuée,chez les deux malades, 12 mois après la résection hépatique.

    Un an après l'intervention, les 10 maladessurvivants avaient un score ECOG normal et une nette améliorationde leur état nutritionnel. Tous les malades ont eu un examen tomodensitométriqueau 6e mois post-opératoire, qui n'a pas montréd'augmentation du volume du foie ou des kystes résiduels (fig. 1b).Cliniquement, les 10 malades survivants n'avaient pas d'augmentationdu volume de leur foie avec un recul médian de 34 mois (extrêmes :8-72 mois).

DISCUSSION

    Nos résultats suggèrent que larésection hépatique partielle entraîne une disparitiondes symptômes dus à l'hépatomégalie chez lesmalades ayant une polykystose hépatique symptomatique ou compliquée.Cette amélioration inclut la diminution de la gêne entraînéepar l'hépatomégalie, de la sensation de réplétiongastrique, du reflux gastro-oesophagien, et de la dyspnée. Cetteamélioration est durable, puisque les symptômes ne sont pasréapparus avec un recul médian de 34 mois, atteignantplus de 5 ans chez les premiers malades opérés. Enfin,aucune complication aiguë n'est survenue au niveau des kystes résiduelspendant le suivi post-opératoire.

    L'efficacité à long terme paraitdûe à l'absence d'augmentation du volume du foie résiduelau cours de l'évolution, comme en attestait l'examen clinique desmalades au cours de la surveillance et l'évolution morphologiquede la taille du foie par tomodensitométrie. Nos résultatsconfirment ceux obtenus par l'équipe de la Mayo Clinic sur une cohorteimportante de malades (19). La résection hépatique partiellenous paraît donc devoir être proposée aux malades ayantune polykystose hépatique symptomatique.

    A l'exception des malades ayant une localisationdes kystes prédominant dans le foie droit, la lobectomie ou l'hépatectomiegauche sont des interventions efficaces et paraissant les plus adaptées.Cette affirmation doit cependant être nuancée en raison dela difficulté de l'intervention et du risque élevéd'ascite post-opératoire. La résection hépatique, chezles malades atteints de polykystose hépatique, est plus difficileque chez les malades ayant un foie normal. Le risque hémorragiqueest plus grand, comme en témoigne la fréquence plus élevéede transfusion qu'en cas d'hépatectomie réalisée endehors de la polykystose hépatique par notre équipe (24).Les transfusions ont été plus importantes chez les maladesatteints d'insuffisance rénale sévère. L'hépatectomie,chez les malades atteints de polykystose hépatique, doit êtreréservée aux équipes ayant une bonne maîtrisede la chirurgie du foie.

    L'ascite est une complication post-opératoirefréquente, surtout chez les malades ayant une insuffisance rénaleavancée ou terminale, qu'ils soient ou non en hémodialysechronique. Ceci a déjà été souligné parplusieurs auteurs (3, 14, 25). L'ascite a été à l'originedu seul décès post-opératoire de notre sérieet a entraîné une détérioration progressive del'état nutritionnel chez une autre malade. La survenue de l'asciteest vraisemblablement liée à la sécrétion deskystes laissés ouverts après l'hépatectomie. L'absencede drainage abdominal a permis d'éviter la compensation des pertesliquidiennes, dont la difficulté a été rapportée(15). La coagulation de la paroi des kystes ouverts, conventionnelle ouà l'aide d'un bistouri à l'argon, n'a pas empêchéla formation de l'ascite. Il a été suggéré parcertains auteurs que l'administration d'analogues de la somatostatine inhibaitla sécrétion de l'épithélium kystique (17, 23).Cependant, dans notre expérience, la fréquence et l'abondancede l'ascite post-opératoire ont été similaires chezles malades recevant ou non un tel traitement. Même si elle est fréquemmentobservée pendant la période post-opératoire immédiate,l'ascite a disparu rapidement après un traitement diurétiquechez les malades n'ayant pas d'insuffisance rénale terminale. Chezles autres, l'ascite était une complication potentiellement sévèredont la gravité n'avait pas été soulignée jusqu'àprésent par les autres équipes chirurgicales (19). Non seulementl'ascite a été reponsable, directement ou indirectement, dudécès chez deux des malades de cette série, mais ellea masqué l'effet bénéfique de la résection hépatiquechez les deux autres malades, jusqu'à la transplantation rénale.

    Les résultats de notre série suggèrentqu'une résection hépatique partielle ne doit pas êtreréalisée chez les malades ayant une insuffisance rénaleterminale avant qu'ils n'aient été équilibréspar une hémodialyse chronique. La seule malade dans cette situationest décédée après l'intervention de complicationsdirectement liées à l'ascite. Si l'ascite persiste aprèsrésection hépatique partielle chez un malade en hémodialysechronique, il s'agit d'une indication formelle à la transplantationrénale : chez deux de nos malades, l'ascite n'a disparu qu'aprèstransplantation rénale. Chez la malade chez qui la transplantationrénale a été récusée en raison de l'ascite,la dénutrition s'est aggravée et a conduit au décès2 ans après l'intervention. Chez les malades ayant une hémodialysechronique, le risque d'ascite grave peut faire préférer àla résection hépatique partielle une transplantation combinéefoie-rein (26). Il serait intéressant de comparer cette attitudeà celle consistant à associer une transplantation rénaleet une résection hépatique partielle.

    En conclusion, nos résultats suggèrentque la résection hépatique partielle est un bon traitementchez les malades atteints de polykystose symptomatique, en particulier avantl'apparition d'une insuffisance rénale terminale.

Fig. 1. -- a) Aspect tomodensitométrique du foie chez une maladeatteinte de polykystose diffuse ayant des symptômes digestifs majeurset une dénutrition (cas n° 4). b) Aspect tomodensitométriquedu foie chez la même malade, 6 mois après lobectomie gauche.

a) Liver CT-scan in a patient with diffuse polycystic liver disease,marked digestive symptoms and malnutrition (case 4). b) Liver CT-scan inthe same patient, 6 months after left bisegmentectomy.

a  b

Tableau 1. -- Résultats de la résection hépatiquechez 12 malades ayant une polykystose hépatorénale symptomatique.

Results of hepatic resection in 12 patients with symptomaticpolycystic kidney and liver disease.

(Les tableaux sont exclusivement disponibles en format PDF).



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