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Pseudotumeur inflammatoire de l’orbite associée à une névrite optique au cours d’une maladie de Behçet - 19/06/12

Orbital inflammatory pseudotumor with optic neuritis in Behçet’s disease

Doi : 10.1016/j.jfo.2011.08.018 
S. Bouomrani a, , A. Farah a, N. Bouassida b, N. Ayadi a, M. Béji a
a Service de médecine interne, hôpital militaire de Gabès, 6000 Gabès, Tunisie 
b Service de radiologie, hôpital militaire de Gabès, 6000 Gabès, Tunisie 

Auteur correspondant.

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Résumé

Objectif

Rapporter une observation particulière de pseudotumeur inflammatoire de l’orbite associée à une névrite optique révélant une maladie de Behçet.

Observation

Patient âgé de 37ans avait été exploré pour des céphalées associées à une baisse progressive de l’acuité visuelle plus marquée du côté gauche. L’examen ophtalmologique initial était sans anomalie. Le scanner et l’IRM orbitaires ont montré l’aspect de pseudotumeur inflammatoire de l’orbite à type de myosite du muscle droit externe gauche. Le patient était mis sous corticothérapie orale mais l’évolution n’était pas favorable. L’examen ophtalmologique de contrôle trouvait une acuité visuelle à 5/10 à droite, une hyperhémie papillaire au fond de l’œil et une papillite à l’angiographie rétinienne témoignant d’une névrite optique aiguë antérieure de type inflammatoire. À noter la persistance de la myosite orbitaire gauche à l’IRM de contrôle. Le diagnostic de maladie de Behçet était retenu devant l’association d’aphte buccal récurrent, de cicatrices d’ulcérations génitales et de pseudofolliculites. La décision d’instaurer une corticothérapie systémique et intensive, initiée par des boli intraveineux de méthylprednisolone, associée à la colchicine était prise amenant à stabiliser l’atteinte oculaire.

Conclusion

À notre connaissance c’est la première observation rapportant une telle association révélatrice d’une maladie de Behçet. La coexistence de ces deux complications ainsi que le caractère controlatéral de l’atteinte oculaire témoigne du mécanisme pathogénique de ces deux lésions (vascularite systémique).

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Summary

Objective

To report an atypical case of orbital inflammatory pseudotumor associated with optic neuritis revealing Behçet’s disease.

Case report

A 37-year-old man was worked up for headache and progressive decreased bilateral visual acuity most profound in the left eye. Initial ophthalmologic exam was without abnormal findings. Orbital CT scan and MRI appeared consistent with orbital inflammatory pseudotumor involving the left lateral rectus muscle (orbital myositis). The patient was treated with oral corticosteroids, but clinical response was incomplete. Follow-up ophthalmologic exam revealed acute inflammatory right optic neuritis (visual acuity: 5/10, papillitis on fundus exam and papillary edema on fluorescein angiography) and persistence of left orbital myositis. The diagnosis of Behçet’s disease with ocular complications was made on the basis of recurrent oral ulcers, scars from genital ulcerations and pseudofolliculitis. It was decided to treat the patient with a bolus of IV methylprednisolone for 3 consecutive days, followed by oral prednisolone and cochicine, leading to stabilization of the ocular manifestations.

Conclusion

To our knowledge, this is the first report of such an association leading to a diagnosis of Behçet’s disease. The coexistence of these two manifestations as well as the contralateral nature of the involvement speaks to the pathogenic mechanism of these complications (systemic vasculitis).

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots clés : Pseudotumeur inflammatoire, Myosite orbitaire, Maladie de Behçet, Névrite optique, Vascularite

Keywords : Inflammatory pseudotumor, Orbital myositis, Behçet’s disease, Optic neuritis, Vasculitis


Plan


 Le texte de cet article est également publié en intégralité sur le site de formation médicale continue du Journal français d’ophtalmologie www.e-jfo.fr/, sous la rubrique « Cas clinique » (consultation gratuite pour les abonnés).


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Vol 35 - N° 6

P. 439.e1-439.e6 - juin 2012 Retour au numéro

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