Le thiosulfate de sodium intraveineux (TSSiv) est une nouvelle option thérapeutique prometteuse pour les calciphylaxies liées à l’insuffisance rénale terminale. Néanmoins, son effet dans les calcinoses liées aux connectivites a été peu décrit. Nous rapportons ici l’histoire de quatre patients (3 adultes et un enfant) traités par TSSiv pour une calcinose. La calcinose était secondaire à un CREST syndrome, à une dermatomyosite (1 adulte et un cas pédiatrique) et à un lupus érythémateux systémique. Elle atteignait plusieurs sites anatomiques dans les quatre cas. Chez tous les patients, la calcinose était responsable de douleur articulaire, de poussées inflammatoires et d’ulcérations cutanées. Une des patients avait des difficultés pour s’asseoir en raison des douleurs dues à des calcinoses dans la région ischiatique, une autre patiente était traitée au long cours par des morphiniques et ne se déplaçait qu’en fauteuil roulant. Tous les patients avaient été antérieurement traités sans succès par différentes lignes thérapeutiques. Les trois adultes ont reçu au moins six cycles (20 g/j, 5 j par mois) de TSSiv et l’enfant a reçu une perfusion quotidienne de 17 g de TSS pendant un mois, puis une perfusion de 9 g/j pendant trois mois. Deux adultes et l’enfant ont été cliniquement améliorés par le traitement, alors que le troisième adulte a arrêté le traitement au bout de 6 mois en l’absence de réponse significative. La durée du traitement était la même chez le patient pédiatrique puisque le TSS a dû être arrêté en raison de vomissements. Chez l’un des patients, une administration intensive de TSSiv a permis de contrôler la récurrence des poussées inflammatoires et des ulcérations. Malheureusement, la calcinose demeurait inchangée. D’autres études seront nécessaires pour mieux comprendre comment le TSS agit sur les calcifications ectopiques, ainsi que la posologie et le mode d’administration optimale.